Cazuri clinice

Jurnalul de Chirurgie, Iai, 2010, Vol. 6, Nr. 3 [ISSN 1584 9341]

ADENOM PLEOMORF DE GLANDA SUBMANDIBULARA LA UN ADOLESCENT PREZENTARE DE CAZ

Liliana Isacianu1, Ingrid Miron1, D. Apostol2, I. Tansanu1 1. Clinica a-IV-a, Secia Hemato-Oncologie, Spitalul Clinic Sf. Maria Iasi 2. Clinica Chirurgie Pediatric, Spitalul Clinic Sf. Maria Iasi
PLEOMORPHIC ADENOMA OF THE SUBMANDIBULAR GLAND IN A TEENAGER- A CASE REPORT(Abstract): Pleomorphic adenoma of the submandibular gland is rare in children. Only 16 cases have been reported in the Japanese literature. In this paper, we report a pleomorphic adenoma in the submandibular gland of a 16-year-old boy. Under a clinical diagnosis of a benign tumor of the submandibular gland, the patient underwent total excision of the submandibular gland. The histopathological diagnosis was pleomorphic adenoma. Tumors developed in the submandibular gland of children have a slightly higher incidence of malignancy and recurrence than those in adults. Therefore, total excision of the submandibular gland is indicated. Recurrences are rare with complete en bloc excision of the tumor and the submandibular gland. Except for the rare cases of malignant transformation, the prognosis is excellent. KEY WORDS: PLEOMORPHIC ADENOMA, EXCISION OF TUMOR, MALIGNANT Coresponden: Conferentiar Dr. Ingrid Miron, Clinica a-IV-a, Spitalul Clinic de urgenta pentru Copii Sf. Maria Iasi, Str. Vasile Lupu nr.62; e-mail: lucmir@gmail.com*

INTRODUCERE Adenomul pleomorf reprezint cea mai frecvent tumor de gland salivar, (aproximativ 80% din aceste tumori), ce conine esut epitelial mixt i componente celulare mezenchimale. Ca i localizare 80% se dezvolt n glanda parotid, 10-15% n glandele submandibulare, 5% n glandele sublinguale, 5% n glandele salivare minore, palatine, buz superioar, mucoas bucal. Apare mai frecvent la femei n a IVa-VIa decad de via, raportul feminin/masculin este de 1,5/1, fiind foarte rar ntlnit la copii (11 cazuri diagnosticate n perioada 1983-2005 la Childrens Hospital,Boston) [1]. Din punct de vedere histologic este o tumor benign mixt, compus din 2 tipuri de celule: epiteliale/mioepiteliale i elemente mezenchimale dispuse n stroma de mucopolizaharide, nconjurat de o pseudocapsul fibroas de grosime diferit [2]. Din leziune pot protuziona spre esutul sntos mici insule de esut tumoral (datorit ratei diferite de cretere a celulelor) fenomen numit pseudopodie; responsabil de recuren dup excizia chirurgical. Ocazional apare hemoragie, calcificare, necroz sau risc de degenerare malign n timp.

received: 21.10.2009 accepted: 15.06.2010

352

Cazuri clinice

Jurnalul de Chirurgie, Iai, 2010, Vol. 6, Nr. 3 [ISSN 1584 9341]

PREZENTARE CAZ CLINIC Un adolescent n vrst de 16 ani din mediul rural, normal dezvoltat staturoponderal s-a prezentat pentru o recidiv local a unei formaiuni de gland submandibular, pentru care a fost operat n urm cu o lun . Pacientul declara apariia formaiunii n urm cu 2 ani cu cretere continu i autotraumatizarea repetat. Dintre antecedente personale fiziologice reinem c este primul copil, nscut la termen, natural, prezentaie cranian, Gn-3350g, Apgard 9, alimentat la sn 4 luni, apoi cu lapte de vac, vaccinat conform schemei, a efectuat profilaxia rahitismului, dezvoltare neuro-motorie conform vrstei. Ca antecedente patologice gsim la 1 lun un flegmon coaps stnga incizat, la 1 an i 7 luni o bronhopneumonie, iar la vrsta de 3 ani a prezentat o pneumonie. Pacientul este fumtor, aproximativ 45 de igri/zi, de 4 ani i consumator ocazional de alcool. Examenul clinic general a evideniat stare general bun, stare de nutriie bun G = 67 kg, T = 167 cm, facies simetric cu acnee vulgar, herpes labial superior, tegumente normal colorate, foliculit i numeroase pete hiperpigmentate la nivelul toracelui posterior; cicatrice postoperatorie submandibular stng, formaiune tumoral cu diametrul 1/1cm de consisten dur, mobil pe planul profund, aderent la cicatricea operatorie (Fig. 1), nedureroas, mucoase normal colorate, fanere normal implantate, sistem ganglionar superficial nepalpabil, sistem muscular normoton, normokinetic, normotrof, sistem osteo-articular aparent integru, micri active i pasive n articulaii normale, aparat respirator: excursii costale simetrice bilateral FR 21/min, sonoritate pulmonar normal, MV fiziologic; aparat cardio-vascular: arie precordial normal conformat, oc apexian spaiu V intercostal pe linia medio-clavicular, zgomote cardiace ritmice bine btute AV-84/min, TA=110/65mmHg, artere periferice pulsatile; aparat digestiv: cavitate bucal normal conformat, faringe normal, abdomen suplu, mobil, depresibil, nedureros la palpare, scaun normal, ficat la rebord, splin nepalpabil; aparat uro-genital: rinichi nepalpabili, miciuni fiziologice, urini normocrome, OGEnormal conformate; sistem nervos: ROT simetrice bilateral, fr semne meningiene, vede, aude, simte aparent normal.

Fig. 1 Formaiune tumoral cu diametrul 1/1cm n regiunea submandibular stng

Prezena unei formaiuni tumorale n contextul unei recidive locale n regiunea submandibular, operat cu o lun anterior internrii constituie premisele solicitrii unui 353

Cazuri clinice

Jurnalul de Chirurgie, Iai, 2010, Vol. 6, Nr. 3 [ISSN 1584 9341]

examen CT care evideniaz: tumor bine difereniat cu margini netede, de consisten solid, omogen, hiperecogen. (Fig.2).

Fig. 2 CT-formaiune tumoral n regiunea submandibular stng

Ulterior a fost transferat n clinica de chirurgie unde se practic excizia cicatricei postoperatorii, extirparea formaiunii tumorale i a ganglionilor peritumorali; drenaj cu un tub de dren. Evoluia postoperatorie a fost favorabil, drenajul suprimndu-se la 6 zile (Fig. 3).

Fig. 3 Rezecie adenom submandibular - aspecte intraoperatorii

Examenul anatomo-patologic a evideniat gland salivar mixt cu resturi tumorale de adenom pleomorf n segmentul 4 al exciziei chirurgicale, modificri inflamatorii cronice i granuloame de corp strin la firele de sutur anterioare. Particularitatea cazului este dat de apariia la vrst mic, sexul masculin i localizarea n glanda submandibular. DISCUII Adenomul pleomorf de gland submandibular este rar att la copii ct i la adolesceni. n general este o tumor benign a glandelor salivare. Numele provine de la 354

Cazuri clinice

Jurnalul de Chirurgie, Iai, 2010, Vol. 6, Nr. 3 [ISSN 1584 9341]

pleomorfismul de arhitectur (aspecte variabile) vzut la microscopia optic. De asemenea, este cunoscut i sub numele de "tumor mixt, a glandelor salivare", care descrie aspectul ei pleomorf, spre deosebire de originea sa dubl elemente epiteliale i mioepiteliale. Tumora este ferm, de obicei solitar i prezint o cretere lent, fr durere, iar cnd afecteaz parotida poate da fenomene de compresiune a nervului facial, otalgie, neuralgie, paralizia nervului IX, X, XI, trismus. Diagnosticul se poate pune fie imagistic [3] (sialografie, ecografie, CT, IRM), fie prin examen anatomo-patologic (punie-aspiraie cu ac fin, excizia tumorii). Biopsia efectuat prin aspiraie cu ac fin poate determina dac tumora este de natur malign, cu o sensibilitate de aproximativ 90% [4,5]. Per ansamblu, tratamentul de elecie pentru tumorile glandelor salivare este rezecia chirurgical. Biopsia efectuat prin aspiraie cu ac fin este recomandat naintea interveniei chirurgicale pentru a confirma diagnosticul [6]. Tumorile benigne ale glandei submandibulare sunt tratate prin simpla excizie cu pstrarea ramurei mandibulare a nervului trigemen, nervului hipoglos, i nervului lingual [7]. Tumorile maligne salivare, necesit rezecia larg local a tumorii primare. Cu toate acestea, n cazul n care rezecia complet nu poate fi realizat, radioterapia adjuvant mbuntete controlul local [8]. Principalele complicaii sunt date de leziunile nervoase VII (adenoamele parotidiene), hipoglos, ramul mandibular al trigemenului (adenomul submandibular). Pe termen lung adenoamele pot degenera malign n 2-25% din cazuri. Riscul de recidiv este de 45% pentru rezeciile incomplete i de 1-5% daca este rupt capsula n timpul interveniei [7]. Dei aceast tumor este benign, reapariia ei poate avea loc i la 30 de ani dup tratament, n aceste cazuri, riscul degenerrii maligne fiind crescut. CONCLUZII Adenoamele submandibulare sunt tumori rare ale glandelor salivare i sunt de obicei benigne. Rezecia chirurgical n esut sntos este singurul tratament pentru aceste tumori. esutul tumoral restant sau efracia capsulei duce la recidiv n majoritatea cazurilor.
1. 2. 3. 4. 5. 6. 7. BIBLIOGRAFIE Bentz BG, Hughes CA, Ldemann JP, Maddalozzo J. Masses of the salivary gland region in children. Arch Otolaryngol Head Neck Surg. 2000; 126(12): 1435-1439. Berjis N, Haji Malian M. Pleomorphic Adenoma Presented as a Subglotic Mass., Shiraz EMedical Journal, 2006; 7(3): http://semj.sums.ac.ir/vol7/jul2006/adenoma.htm. Wan YL, Chan SC, Chen YL, Cheung YC, Lui KW, Wong HF, Hsueh C, See LC. Ultrasonography-guided core-needle biopsy of parotid gland masses. AJNR Am J Neuroradiol 2004; 25(9): 16081612. Cohen EG, Patel SG, Lin O, Boyle JO, Kraus DH, Singh B, Wong RJ, Shah JP, Shaha AR. Fineneedle aspiration biopsy of salivary gland lesions in a selected patient population. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 2004;130(6): 773778. Batsakis JG, Sneige N, el-Naggar AK. Fine-needle aspiration of salivary glands: its utility and tissue effects. Ann Otol Rhinol Laryngol 1992; 101(2 Pt 1): 185188. Bullerdiek J, Wobst G, Meyer-Bolte K, Chilla R, Haubrich J, Thode B, Bartnitzke S. Cytogenetic subtyping of 220 salivary gland pleomorphic adenomas: correlation to occurrence, histological subtype, and in vitro cellular behavior. Cancer Genet Cytogenet. 1993; 65(1): 27-31. Leonetti JP, Marzo SJ, Petruzzelli GJ, Herr B. Recurrent pleomorphic adenoma of the parotid gland. Otolaryngol Head Neck Surg 2005; 133(3): 319322.

355