E 14-573

Hiperostosis vertebral anquilosante

(enfermedad de Forestier)
B. Mazires
La hiperostosis vertebral anquilosante es una osicacin de las entesis. Se denomina
entesis a la insercin de una cpsula articular, un tendn o un ligamento en el hueso.
Enfermedad frecuente pero a menudo asintomtica, se caracteriza por una osicacin
a modo de puente entre los discos intervertebrales de la regin dorsal. Puede afectar a
todos los segmentos de la columna vertebral y tambin al esqueleto apendicular. Tambin pueden producirse complicaciones nerviosas por osicacin del ligamento vertebral
posterior, del ligamento amarillo o de las cpsulas articulares posteriores, con el resultado de una mielopata cervical o un conducto lumbar estrecho. En la periferia puede
conducir a la artrosis, de la que es un factor de riesgo. Se asocia a un sndrome metablico (obesidad, diabetes, hipertensin arterial, dislipidemia). Hasta ahora no se conoce
ningn tratamiento especco.
2014 Elsevier Masson SAS. Todos los derechos reservados.

Palabras clave: Hiperostosis vertebral anquilosante; Enfermedad de Forestier; Entesopatas;

Osicacin vertebral; Conducto lumbar estrecho.

 Introduccin

Plan

Introduccin

Problemas de definicin y de diagnstico

Epidemiologa
Prevalencia
Comorbilidades

2
2
2

Anatoma patolgica

Enfermedad hiperosttica radiolgica

Lesin vertebral
Lesiones extrarraqudeas

3
3
4

Consecuencias clnicas
Hiperostosis raqudea
Hiperostosis de los miembros
Hiperostosis y artrosis

6
6
7
7

Diagnstico diferencial: las otras entesopatas

Entesopatas inamatorias
Hiperostosis y artrosis raqudea
Entesopatas metablicas

7
7
8
8

Patogenia y fisiopatologa

Consideraciones teraputicas
Osicaciones del ligamento vertebral posterior
Osicaciones periprotsicas
Retinoides y coxopata hiperosttica

9
9
9
9

EMC - Aparato locomotor

Volume 47 > n 1 > marzo 2014
http://dx.doi.org/10.1016/S1286-935X(14)66943-4

Descrita por Forestier y Rots Querol en 1950 [1]

como una hiperostosis vertebral anquilosante y senil,
la enfermedad no afecta slo a los ancianos, no
siempre produce anquilosis ni lesiona nicamente la
columna vertebral. Sera preferible denominarla entonces enfermedad hiperosttica. Es lo que pens Resnick
nos despus, el trmino de hiperal proponer, 25 a
ostosis esqueltica idioptica difusa, conocido en las
publicaciones anglosajonas por el acrnimo DISH (diffuse idiopathic skeletal hyperostosis) [2] . A pesar de su
frecuencia, esta enfermedad fue dejada de lado y se la
estudi poco.

 Problemas de denicin y
de diagnstico
La hiperostosis se dene slo a partir de criterios anatmicos. Es una enfermedad que osica las entesis o zonas
de insercin de los tendones, los ligamentos y las cpsulas
articulares en el hueso, lesiones que a su vez explican los
signos radiolgicos de la afeccin. En la columna vertebral
(que se afecta con ms frecuencia) genera osicaciones
de los ligamentos vertebrales comunes, la mayora de

E 14-573  Hiperostosis vertebral anquilosante (enfermedad de Forestier)

Figura 1. Columna dorsal. Escurrimiento

seo moniliforme anterior en las proyecciones lateral (A) y anteroposterior (B).

A
Cuadro 1.
Criterios de diagnstico de la hiperostosis segn Utsinger [5] .
Criterios
1

Calcicacin/osicacin a lo largo del borde anterior

de cuatro vrtebras contiguas (tres puentes)

Calcicacin/osicacin a lo largo del borde anterior

de dos vrtebras contiguas (dos puentes)

Espinas calcnea, olecraniana o rotuliana

Osicacin de entesis

Espinas palpables alrededor de la rtula, del codo, del

taln o palpacin de una masa dura en un tendn

Dolor y desentumecimiento matinal de la columna

dorsal, con relativa preservacin de la movilidad y
ausencia de punto doloroso de bromialgia en un
nos
adulto de ms de 50 a

Diagnstico
Hiperostosis denida: criterio 1 presente
Hiperostosis probable: criterios 2 + 3-6
Hiperostosis posible: criterio 2 + dos de los criterios 3-6 o
criterios 3-6 a
Requisitos indispensables: discos de altura normal en la zona afectada; ausencia de erosin, de esclerosis o de fusin de las sacroilacas;
ausencia de anquilosis de las articulaciones posteriores.
a
Por lo tanto, es posible sospechar la hiperostosis sin puente vertebral.

las veces anterior y lateral derecho, con escurrimiento

seo en frente de los bordes anteriores de los cuerpos vertebrales, pasando a modo de puente entre dos
vrtebras por delante del disco intervertebral que conserva una altura ms o menos normal (al contrario que
la discartrosis). Para ver las osicaciones es necesario
efectuar radiografas en proyecciones anteroposterior y
lateral (Fig. 1).
Para formular el diagnstico deben verse al menos dos
puentes contiguos (segn Forestier) o tres (segn Resnick). As, es posible distinguir el osteoto de la artrosis,
el sindesmoto de la espondiloartritis y el entesoto de la
hiperostosis [3] .
La frecuencia de las entesopatas perifricas indujo a
incluirlas en los criterios diagnsticos de la enfermedad [4] .
Esto hizo que Utsinger [5] deniera criterios diagnsticos
para estudios epidemiolgicos (Cuadro 1). En los criterios
se tienen en cuenta los entesotos perifricos y permiten
pensar en el diagnstico aunque no se observe ningn
puente seo vertebral. Morlock et al crearon un criterio de
identicacin de la hiperostosis perifrica: presencia de al
menos cuatro entesopatas osicantes bien desarrolladas

B
sobre un total de 32 entesis exploradas. Este criterio tiene
una sensibilidad del 90% y una especicidad del 92% [6] .
Se advierte fcilmente que antes de ver tres puentes
consecutivos (denicin de Resnick) hubo un estadio en
el que haba slo dos puentes (denicin de Forestier),
de modo que tambin podra sospecharse la hiperostosis
con un solo puente (clasicacin de Utsinger) o incluso
sin ningn puente vertebral en presencia de entesotos
perifricos [7] .

 Epidemiologa
Prevalencia
La hiperostosis anquilosante afecta al 3-6% de la
nos de edad. La prepoblacin general despus de los 40 a
valencia aumenta con la edad [8, 9] , hasta alcanzar el 11%
nos.
en los varones de ms de 70 a
Es el doble de frecuente en el varn, segn datos conrmado por los estudios de autopsia [1012] . Incluso las cifras
habran aumentado: segn una investigacin estadouninos sera del 25%
dense, la prevalencia despus de los 50 a
en el varn y del 15% en la mujer, hasta alcanzar el
nos
28% y el 26%, respectivamente, despus de los 80 a
(denicin de Resnick). La prevalencia es menor en los
afroamericanos [13] , mientras que en las personas negras
africanas es comparable a la de la poblacin europea: el
nos [14] .
3,8% en el varn, con el 14,2% despus de los 70 a
Es ms elevada en una poblacin juda de Jerusaln: el
nos,
22,4% en el varn, con un 38,5% despus de los 70 a
y el 13,4% en la mujer [15] , o en Budapest: el 27% de los
nos y el 13% de las mujeres [16] . En
varones de ms de 50 a
nos [17] .
Corea sera del 4,1% en el varn mayor de 50 a
La falta de consenso en la denicin de la enfermedad
diculta el estudio de su prevalencia [18, 19] .

Comorbilidades
La diabetes est presente en el 23-40% de las personas
hiperostticas, y el 21-40% de los enfermos diabticos
tiene una hiperostosis. Esta asociacin podra deberse a
la obesidad observada en los hiperostticos, calculada en
hasta el doble de la de los controles. Este nexo entre
hiperostosis, diabetes y obesidad se ha demostrado en
un estudio de casos y controles, en el que la hiperostosis fue denida con el criterio de Resnick (tres puentes) [20]
pero no en otro estudio [21] . La asociacin a una dislipidemia y una hiperuricemia es frecuente [22] . En resumen,
EMC - Aparato locomotor

Hiperostosis vertebral anquilosante (enfermedad de Forestier)  E 14-573

el sndrome metablico es ms frecuente en las personas hiperostticas que en los controles (riesgo relativo:
3,9) [23] .
Por el contrario, en pacientes afectados por enfermedades cardiovasculares graves, una radiografa de trax
sistemtica permiti descubrir una hiperostosis en el
30,3% de los casos [24] .
La hiperostosis se detecta tambin en el 25-33% de las
personas con enfermedad de Paget, con una prevalencia
superior a la de los controles, y podra inuir en la formacin de un bloque vertebral pagtico [25, 26] .

 Anatoma patolgica
La hiperostosis vertebral anquilosante es una osicacin de las entesis, que es la insercin de una cpsula
articular, un tendn o un ligamento en el hueso.

 Enfermedad hiperosttica
radiolgica
Lesin vertebral
La enfermedad se maniesta sobre todo en el aspecto
radiolgico. La lesin ms caracterstica se localiza en
la columna dorsal, pero pueden afectarse todos los segmentos raqudeos. Las lesiones tpicas indican un estadio
avanzado de la enfermedad.

Figura 2. Radiografa de la columna vertebral: hiperostosis en

el segmento lumbar. Entesotos en pinza de cangrejo en el
borde derecho.

Columna dorsal
La imagen caracterstica consiste en una osicacin en
banda a lo largo del borde anterolateral derecho de la
columna dorsal baja que pasa a modo de puente por
delante de los discos intervertebrales. La osicacin tiene
un grosor variable, es irregular y de supercie lobulada,
sobre todo en frente del disco, pero tambin puede ser
na y lisa como una cinta (Fig. 1).
El borde izquierdo de la columna dorsal est preservado.
Los latidos de la aorta torcica impediran el desarrollo de
la osicacin de este lado, observacin conrmada por
casos de situs inversus con dextrocardia y escurrimiento
seo hiperosttico en el lado izquierdo [2729] .

Columna lumbar
A menudo la osicacin es masiva pero discontinua, de
modo que los puentes completos son ms infrecuentes.
En proyeccin lateral, la imagen tpica se ha comparado
con la llama de una vela (Fig. 2). En proyeccin anteroposterior, las osicaciones pueden ser bilaterales, gruesas
y en pinza de cangrejo.

Columna cervical
La osicacin se extiende a la cara anterior de la
columna cervical, sobre todo entre C4-C7. Al principio
slo puede verse una osicacin triangular de base anterior, descrita por Forestier, en frente del disco. En una fase
avanzada, el escurrimiento seo anterior continuo puede
duplicar el dimetro anteroposterior del cuerpo vertebral
(Fig. 3).
Tambin pueden afectarse la odontoides y el arco anterior del atlas.

Osicaciones posteriores
El ligamento vertebral comn posterior y los ligamentos
amarillos pueden estar afectados. Estas osicaciones posteriores suelen describirse como enfermedad japonesa [89]
y pueden asociarse a una hiperostosis anterior clsica [30] .
La osicacin puede afectar a las apsis articulares posteriores.
EMC - Aparato locomotor

Figura 3. Radiografa de la columna vertebral: hiperostosis en

el segmento cervical. Aposicin anterior con desplazamiento del
eje digestivo.

Las formas posteriores se localizan sobre todo en los

segmentos cervical y lumbar, donde generan conductos
cervicales o lumbares estrechos. El conducto lumbar estrecho hiperosttico avanzado se caracteriza por hipertroa
de las apsis articulares posteriores, desarrollada hacia
dentro del conducto a expensas de las estructuras capsuloligamentosas, bien visibles en tomografa computarizada
(TC) [31] . Sus aspectos ms caractersticos son la proliferacin sea sobre las caras no articulares de las carillas
articulares posteriores (Fig. 4) y la osicacin de la cpsula articular de estas articulaciones o la osicacin de los
ligamentos (Fig. 5) (ligamento amarillo, ligamento longitudinal posterior, ligamento supraespinal). Para formular
el diagnstico de conducto lumbar estrecho hiperosttico
se necesitan cuatro de estos seis criterios [32] . Los aspectos

E 14-573  Hiperostosis vertebral anquilosante (enfermedad de Forestier)

Figura 4. Tomografa computarizada. Osicacin sobre la cara

anterior, no articular, de la apsis articular posterior derecha.

Figura 6. Hiperostosis de la pelvis y las caderas. Coxopata

envolvente marcada con preservacin de la interlnea: cadera
hipertrca o proliferativa.

Lesiones extrarraqudeas

Figura 5. Tomografa computarizada. Hiperostosis vertebral.

Osicacin de la cpsula articular posterior y del ligamento amarillo.

radiolgicos y tomogrcos de la columna lumbar hiperosttica son distintos de los de la columna degenerativa
clsica.

Evolucin radiolgica
El aumento de la osicacin con el paso del tiempo
no es lineal. El proceso osicante es ms rpido cuanto
ms joven es el paciente en el momento de la primera radiografa, y lo mismo ocurre en el paciente
diabtico [33] .
La misma evolucin se ha vericado en las osicaciones del ligamento vertebral posterior. Un caso seguido
nos revel una progresin longitudinal de
durante 26 a
no en los primeros 4 a
nos, de
la osicacin de 2,2 mm/a
no en los 4 a
nos siguientes y de 2 mm/a
no en
8,8 mm/a
nos 9. y 10. , despus de lo cual la osicacin no
los a
avanz ms [34] . En este caso, la progresin tambin es
mxima en la 4.a dcada y luego se ralentiza. La progresin en grosor es mxima a la altura de la 3.a vrtebra
cervical.
En un estudio se compar, mediante dos juegos de
nos de intervalo, la progresin
radiografas con ms de 3 a
de las osicaciones de la columna cervical en la espondiloartritis y la hiperostosis [35] : la progresin es comparable
en ambas enfermedades.

Las lesiones de la enfermedad hiperosttica en las radiografas han sido descritas en casi todas las articulaciones
perifricas [36] . Cualquiera que sea la localizacin, el proceso y el aspecto son similares y reproducen lo observado
en la columna vertebral. Al principio se trata de una mera
opacidad de densidad clcica en el tendn, a menudo a
distancia del hueso, o de una espcula mnima pegada a la
supercie sea. La opacicacin se extiende luego hacia
la supercie sea, y el propio tendn se delimita bien y
se engrosa de manera progresiva. En una fase avanzada,
se vuelve masiva y bien delimitada; se implanta ampliamente en el hueso y se extiende hacia el tendn, a veces
de forma exuberante. El hueso neoformado puede adoptar un aspecto de gancho o espoln, adems del de rodete
engrosado.

Pelvis (Fig. 6)
Es aqu donde las alteraciones son ms numerosas y
variadas: segn los autores considerados, representan del
55 al 100% de los casos. Mltiples osicaciones se implantan en la cresta ilaca, el isquion y el trocnter, o pasan a
modo de puente sobre el borde superior de la snsis del
pubis: la pelvis adopta un aspecto de barba tupida muy
caracterstico [37] (Fig. 7).
La sacroilaca no est indemne en la enfermedad hiperosttica, pero las lesiones son distintas a las de la
espondiloartritis.
No hay anquilosis, sino osicaciones de los ligamentos,
sobre todo del ligamento anteroposterior, que se visualizan bien en la TC [38] o la radiografa simple (incidencia
oblicua en direccin caudal). Son frecuentes en el varn:
el 87% frente al 17% en los controles [39] . El estudio de
289 de estos puentes sacroilacos condujo al hallazgo de
un 25% de hiperostosis vertebrales y un 8% de espondiloartritis [40] .
La lesin de la cadera es la ms grave y pasa por diversas
etapas [41] :
el estadio 1 se caracteriza por osicaciones intracapsuloligamentosas ms o menos insertadas en el acetbulo,
desarrolladas alrededor de las partes descubiertas de
la cabeza femoral a la que envuelven. La osicacin
superoexterna suele implantarse a pocos milmetros por
EMC - Aparato locomotor

Hiperostosis vertebral anquilosante (enfermedad de Forestier)  E 14-573

Figura 7.
superior.

Snsis del pubis: puente seo completo en el borde

encima del techo acetabular: la base es amplia, los lmites externos son irregulares y la densidad es bastante
homognea. Puede consistir en dos o tres formaciones escalonadas. La osicacin inferointerna forma una
consola para la parte inferior de la cabeza femoral;
en el estadio 2 se observan las mismas lesiones, pero
nade un pinzamiento de la interlnea. Es un pinse a
zamiento superoexterno o interno con protrusin del
acetbulo;
el estadio 3 es la fase destructiva, con desaparicin del
cartlago y desgaste de las epsis.

Rodilla (Fig. 8)
Las osicaciones yuxtaarticulares se observan en el
67-88% de los casos [42] . Se localizan sobre todo alrededor
de la rtula, en el tendn cuadricipital, el tendn rotuliano y por delante de la rtula, que adopta un aspecto
espinoso o dentado [43] en la incidencia axial. Es muy
tpico un relieve seo implantado sobre el platillo tibial
en la insercin del ligamento cruzado anterior, formando
en cierto modo una tercera espina tibial masiva. La
osicacin de la cpsula articular es frecuente, bien visible en los cndilos posteriores y la parte posterior del
platillo tibial. La osicacin de la membrana de insercin tibioperonea del sleo se observa en el 15% de
los casos.

Hombro (Fig. 9)
La lesin del hombro se observa en ms de un tercio de
las hiperostosis. Los entesotos son especialmente notables en el borde inferior del acromion o bien se implantan
en la tuberosidad mayor del hmero y en los bordes del
canal bicipital. Los entesotos desarrollados en seis lugares especcos (cavidad glenoidea, tuberosidad mayor,
acromion, articulacin acromioclavicular, tallo humeral y
apsis coracoides) son el doble de frecuentes en la hiperostosis que en los controles. En presencia de una espina
coracoidea, el riesgo relativo de tener una hiperostosis es
de 2,5 [44] .

C
Figura 8. Hiperostosis de la rodilla. Osicacin marcada de la
cubierta condlea. Obsrvese la asociacin con una enfermedad
sea de Paget de la tibia.
A. Anteroposterior.
B. Axial de la rtula.
C. Lateral.

Otras localizaciones
En el codo [45] (Fig. 10), una de las lesiones ms frecuentes es la exostosis olecraniana, a menudo palpable (el
57-81% de los casos).
En el pie, la enfermedad hiperosttica es una de las
causas de exostosis calcnea a partir del borde inferior (espina subcalcnea en la aponeurosis plantar)
o de la cara posterior en la insercin del tendn calcneo (70-90% de los casos). Algunas veces, toda la
parte posteroinferior del calcneo est blindada por
el escurrimiento hiperosttico (Fig. 11). La osteotosis
EMC - Aparato locomotor

exuberante en los bordes superiores de las articulaciones de Chopart y de Lisfranc suele observarse con
bastante frecuencia.
En las manos, la frecuencia de las deformaciones de tipo
artrsico (ndulos de Heberden y de Bouchard) en los
enfermos hiperostticos (30-50%) es superior a la de
los controles [46] , lo mismo que la lesin de las metacarpofalngicas (56%), infrecuente en la artrosis [47] .
En los pacientes hiperostticos, el estudio radiolgico
presenta anomalas bastante tpicas: ensanchamiento
global y forma cuadrada de la cabeza de la segunda

E 14-573  Hiperostosis vertebral anquilosante (enfermedad de Forestier)

Figura 9. Hombro: osicacin de la insercin del supraespinoso (echa).

Figura 12. Dedo: forma cuadrada de la cabeza de la segunda

falange; osteotos anchos y preservacin de las interlneas.

 Consecuencias clnicas
Hiperostosis raqudea
Dolor y rigidez

Figura 10.

Codo: osicacin epicondlea (echa).

Son las principales manifestaciones clnicas de la

columna vertebral hiperosttica, detectadas en el 84% de
los 200 pacientes de Utsinger [48] . La rigidez es el signo
ms constante y de intensidad variable, pero a veces
muy fuerte, como en la espondiloartritis avanzada. Sin
embargo, los pacientes hiperostticos sufren menos lumbalgias que los lumboartrsicos [18] . La pregunta es si la
rigidez protege contra el dolor. En este sentido, dado que
la hiperostosis presenta una fuerte correlacin con la edad
y la obesidad, su prevalencia debera aumentar de forma
considerable y, en consecuencia, tambin debera progresar la discapacidad reumtica y sobre todo raqudea
en las poblaciones de edad ms avanzada, pero esto no
ocurre [49] .

Fracturas vertebrales

Figura 11. Calcneo: espinas posterior (insercin del tendn

de Aquiles) e inferior (insercin de la aponeurosis plantar) con
aspecto blindado de la parte posterior del calcneo.

falange (Fig. 12), osicacin (osculos) paraarticular,

engrosamiento e irregularidades de las corticales diasarias y ensanchamiento de la punta de la tercera
falange.

Son infrecuentes, aunque graves en una columna

anquilosada. En una revisin se registran 400 casos de
fracturas asociadas a espondiloartritis o a hiperostosis [50] .
La mayora de las veces estn producidas por un traumatismo de baja energa. En la hiperostosis, el trazo de
fractura afecta sobre todo al cuerpo vertebral, pero en la
espondiloartritis tambin afecta al disco intervertebral.
Para explicar esta disparidad, los mismos autores realizaron en cadveres un estudio tomogrco del volumen
de la osicacin de la hiperostosis, que es cinco veces
mayor enfrente del disco que del cuerpo vertebral [51] . Sin
embargo, en un estudio de 122 fracturas vertebrales en
74 hiperostosis y 38 espondiloartritis se demostr que la
localizacin del trazo de fractura es comparable en ambas
enfermedades [52] .
Estas fracturas pueden pasar inadvertidas y revelarse
slo ante un desplazamiento con complicaciones neurolgicas graves y considerable mortalidad [53] . Afectan sobre
todo a la columna cervical (55%), seguida de los segmentos dorsal (21%) y lumbar (8%) [52] .
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Hiperostosis vertebral anquilosante (enfermedad de Forestier)  E 14-573

Lesiones de rganos internos

por hiperostosis anterior
Se comunican con regularidad lesiones esofgicas (frecuentes) y de las vas respiratorias superiores (no tan
comunes) causadas por voluminosos entesotos cervicales anteriores. En una revisin de casos publicados se
encontraron 200 observaciones [54] . Muy a menudo, la
ciruga permite recuperar la funcin de deglucin o de
ventilacin, a costa de frecuentes complicaciones residuales (disfona, disfagia) [55] . Cinco casos de disfagia
nos de promesometidos a ciruga y seguidos durante 5 a
dio presentaron slo una leve reanudacin del proceso de
osicacin [56] .
Se han descrito dos casos de entesotos torcicos con
perforacin esofgica [57] . Se ha comunicado tambin una
compresin de la vena cava inferior por un entesoto
lumbar [58] .

Complicaciones neurolgicas
por hiperostosis posterior
La mielopata cervical debe buscarse en todos los casos
ante un sndrome piramidal crnico, aunque no haya
signos del nivel de la compresin. La TC es indispensable para medir la estenosis y precisar la naturaleza y
la topografa exacta de la osicacin compresiva. Estos
signos evolucionan lentamente y estn sujetos a variaciones, con fases de estabilizacin o de mejora por
efecto de los tratamientos conservadores (collar cervical).
La mielopata dorsal, por estenosis del conducto vertebral dorsal, es mucho ms infrecuente.
Las manifestaciones radiculares pueden afectar a todos
los niveles: neuralgia cervicobraquial aislada o como
parte integrante de una mielopata cervical, radiculalgia
torcica infrecuente (neuralgia intercostal baja unilateral, muy penosa y tenaz), radiculalgia lumbar alta
(cruralgia).
Un sndrome de la cola de caballo o una estenosis adquirida del conducto lumbar generan una polirradiculalgia
de esfuerzo, a modo de claudicacin intermitente dolorosa de los miembros inferiores, que debe distinguirse
de la causada por una arteritis.
En el enfermo hiperosttico se han descrito dolores
seudoviscerales debidos a una lesin de la articulacin costovertebral [59] . Una hiperostosis costal (manifestada por
engrosamiento cortical, esclerosis e hipertroa seas) es
signicativamente ms frecuente (21,6%) que en los controles (0,5%) [60] .

de buena prctica clnica explorar las caderas. De este

modo se descubren rigideces moderadas e ignoradas por el
paciente. El diagnstico se conrma con el estudio radiogrco.
Los dolores de la cadera son moderados en el estadio 1,
pero se detecta una limitacin de los movimientos en el
30% de los casos. En el estadio 2 es poco comn encontrar una cadera asintomtica. En el estadio 3, por ltimo,
la rigidez es considerable y justica la indicacin de una
prtesis [41] .
En la rodilla, las alteraciones artrsicas estn presentes
en el 75% de los casos de hiperostosis vertebral anquilosante, frente al 33% en los controles pareados [42] . Es
una razn para pensar que, tambin en este caso, la
artrosis puede complicar a la enfermedad hiperosttica.
A la inversa, en otro trabajo se estudi la frecuencia de
la hiperostosis en pacientes gonartrsicos comparados a
controles [62] . La hiperostosis se revela como un factor de
riesgo independiente de gonartrosis (riesgo relativo de 10;
intervalo de conanza del 95%: 3,5-29).
La mayor frecuencia de artrosis de los dedos en los hiperostticos est a favor de esta conclusin.

Punto importante
En la prctica reumatolgica
En qu circunstancias clnicas hay que buscar
una hiperostosis?:
frente a dolor/rigidez de la columna vertebral;
frente a signos neurolgicos, sobre todo de
conducto lumbar estrecho;
frente a una coxartrosis proliferativa; si
se considera la indicacin de una prtesis
total, hay que buscar la hiperostosis de forma
sistemtica porque esta enfermedad favorece las osicaciones periprotsicas y el nico
tratamiento es preventivo (antiinamatorios
no esteroideos [AINE] en el postoperatorio
durante unos 10 das).
Al contrario, ante el hallazgo de una hiperostosis
hay que buscar:
una diabetes grasa;
una enfermedad sea de Paget, a menudo
asociada;
una mielopata cervical mnima: bsqueda de
signos incompletos de compresin medular;
un consumo prolongado de derivados del
cido retinoico (isotretinona contra el acn),
que favorecen el desarrollo de estas hiperostosis.

Hiperostosis de los miembros

Hay pocos estudios relativos a la repercusin clnica de
las entesopatas hiperostticas. Una vez diagnosticadas,
en su mayora son asintomticas, pero en la anamnesis se
recaban antecedentes de episodios dolorosos periarticulares. Adems, pueden sospecharse a partir de una lesin
abarticular, sobre todo en el pie (talalgia), el hombro (conicto subacromial), la pelvis (dolores mal sistematizados
de las crestas ilacas) y el codo (epicondilitis). La lesin de
la garganta del pie puede generar tendinitis rebeldes [61] .

Hiperostosis y artrosis
La hiperostosis de las grandes articulaciones de los
narse de artrosis. En la
miembros inferiores suele acompa
mayora de los casos, este diagnstico se sospecha ante
un paciente que consulta por un trastorno mecnico de
la cadera o de la rodilla. La exploracin fsica de los movimientos demuestra la presencia de rigidez, al principio
moderada y segmentaria y despus ms marcada. La rigidez aislada e indolora es ms frecuente que en la artrosis.
Adems, en un enfermo con hiperostosis vertebral, es
EMC - Aparato locomotor

 Diagnstico diferencial:
las otras entesopatas
Entesopatas inflamatorias
Se trata de:
espondilitis anquilopoytica;
reumatismo psorisico;
enteropatas inamatorias;
sndrome SAPHO (Sinovitis, Acn, Pustulosis, Hiperostosis y Ostetis);
sndrome de Reiter.
Estas entesopatas estn precedidas por erosiones que
las distinguen de las entesopatas no inamatorias. Sin
embargo, en una fase avanzada ya estn osicadas y

E 14-573  Hiperostosis vertebral anquilosante (enfermedad de Forestier)

Cuadro 2.
Diagnstico diferencial radiolgico de la hiperostosis vertebral anquilosante [66] .
Topografa

Hiperostosis

Espondiloartritis

Artrosis raqudea

Cuerpo
vertebral

Puentes gruesos, osicaciones

Borde izquierdo dorsal preservado
Preponderancia de los signos
radiolgicos en la proyeccin lateral

Sindesmotos nos y cuadratura del

cuerpo vertebral (squaring)
Espondilitis (lesin de Romanus)
Signos leves en la proyeccin lateral

Osteotos y esclerosis
subcondral

Disco

Normal

Normal, con posible osicacin

perifrica

Pinzado, con posible vaco

intradiscal

Apsis
articular
posterior

Normal o esclerosis con osicaciones

sobre la supercie no articular (sobre
todo en el segmento lumbar)

Erosiones
Esclerosis
Anquilosis

Esclerosis
Osteotos

Articulacin
sacroilaca

Normal, sin erosin; osicacin del

ligamento iliosacro en la parte anterior y
superior de la articulacin

Erosiones
Ensanchamiento y luego anquilosis

Segn la edad
Esclerosis
Peque
nos osteotos
Vaco intradiscal

Lesiones
perifricas

Frecuentes
Entesotos y osicaciones ligamentosas,
sin erosin

Entesopatas en frente de las erosiones

Osteotos, esclerosis
subcondral, pinzamiento de
la interlnea articular

Osteopenia

Difusa, moderada

Limitada al cuerpo vertebral

Segn la edad

la erosin se rellena. En el Cuadro 2 se exponen los

elementos para el diagnstico diferencial. La distincin
entre estas enfermedades es bsicamente clnica: dolores
inamatorios que despiertan al paciente por la noche,
desentumecimiento matinal prolongado, respuesta a los
AINE, comienzo a una edad joven, presencia del antgeno
leucoctico humano (HLA) B27, asociacin a la psoriasis en el reumatismo psorisico, antecedentes de lesin
ocular, digestiva o urinaria en el sndrome de Reiter, trastornos digestivos en la enfermedad de Crohn o en la
rectocolitis hemorrgica.
Por ltimo, se ha descrito la asociacin entre espondilitis anquilopoytica e hiperostosis vertebral anquilosante,
lo cual diculta el diagnstico [63, 64] .

Hiperostosis y artrosis raqudea

Distinguir la hiperostosis de la artrosis raqudea puede
ser difcil al observar uno o dos puentes hiperostticos
incompletos, ms an en la medida en que ambas enfermedades pueden coexistir, sobre todo en los ancianos [65] .
La presencia de entesotos perifricos permite hablar de
hiperostosis, pero hay que distinguirlos de los osteotos
artrsicos [66] .

Entesopatas metablicas
Varias enfermedades pueden producir osicaciones
de los ligamentos vertebrales, ms o menos asociadas a entesotos periarticulares: ocronosis, uorosis,
acromegalia, hipoparatiroidismo, hemocromatosis, neuroartropatas, intoxicacin por vitamina D y osteomalacia
hipofosfatmica. Por lo general, existen signos clnicos, radiolgicos y analticos que permiten formular el
diagnstico [66] .
La condrocalcinosis no es ms frecuente en los hiperostticos (estudio de casos y controles), pero Zitnan y
Sitaj [67] han descrito la evolucin de las lesiones vertebrales de la condrocalcinosis hacia proliferaciones seas
perivertebrales de tipo hiperosttico.

 Patogenia y siopatologa
La causa de la enfermedad hiperosttica es desconocida.
nalado las semejanzas radiolgicas entre la
Se han se
hiperostosis y la acromegalia, pero las lesiones proliferativas de los cartlagos en la acromegalia (con engrosamiento
de la interlnea articular) nunca se han observado en

la enfermedad hiperosttica. La determinacin de la

hormona de crecimiento siempre ha producido resultados normales en la enfermedad hiperosttica, incluso con
pruebas de estimulacin en el adulto [68] .
La pregunta es si existe un contexto favorable a la
eclosin de la enfermedad hiperosttica [69] . Nada permite armarlo, aunque parece haber una predisposicin
en algunas etnias [70] . El HLA B27 no es ms frecuente en
los hiperostticos que en los controles. Se han informado
casos familiares que sugieren una transmisin autosmica
dominante [71] .
Por ltimo, la hiptesis ms interesante se basa en
la enfermedad hiperosttica del gato, consecutiva a una
intoxicacin por la vitamina A [72] . Observaciones comparables se reeren a otras especies animales [73] y al ser
humano despus de un tratamiento prologado con derivados sintticos del cido retinoico por dermatosis [74, 75] .
Est fuera de discusin que la enfermedad hiperosttica
comn sea producto de una hipervitaminosis A exgena,
pero es posible que se deba a un trastorno del metabolismo de la vitamina A o de su protena transportadora
(protena transportadora de retinol) [76] . La elevacin del
retinol y del cido retinoico (su metabolito activo) en el
30% de los pacientes hiperostticos est a favor de esta
hiptesis [77] .
Desde un punto de vista siopatolgico, se han
propuesto algunos esquemas [78] . Recientemente se ha
sugerido el papel de Dickkopf-1 (DKK-1), inhibidor natunalizacin wingless/ catenina (Wnt)
ral de la va de se
de la formacin sea. Su inhibicin con anticuerpo
monoclonal genera una anquilosis de las sacroilacas
en un modelo transgnico de ratn. Adems, su nivel
srico est disminuido en las espondiloartritis y apareca
descendido de forma signicativa en 37 enfermos hiperostticos (denicin de Resnick) en comparacin con
22 personas sanas. El ndice es ms bajo cuanto ms extendida est la hiperostosis [79] . Sin embargo, otro estudio
invalida esta disminucin [80] . La cuestin queda, pues,
en suspenso.
En la osicacin del ligamento longitudinal posterior (enfermedad japonesa), hay numerosos factores de
riesgo: edad, traumatismos, estado hormonal, costumbres
alimentarias, etc., pero los factores genticos seran preponderantes [30] . Los factores de crecimiento broblstico
nan un papel
(FGF), a travs de sus receptores, desempe
principal en la regulacin de los genes que controlan la
diferenciacin osteoblstica, lo que dio lugar a un estudio sobre los polimorsmos de los genes FGF2, FGFR1
y FGFR2 [81] . Un polimorsmo (de dos analizados) del
FGFR1 se asocia a la enfermedad de manera signicativa,
EMC - Aparato locomotor

Hiperostosis vertebral anquilosante (enfermedad de Forestier)  E 14-573

mientras que otro de FGF2 (de cuatro analizados) se asocia a la osicacin del ligamento longitudinal posterior
si se combina con la hiperostosis o con la osicacin del
ligamento amarillo.
As mismo, el estudio del polimorsmo del gen del colgeno 6A1 ha demostrado que el intrn 32 (29) estaba
sobrerrepresentado en la hiperostosis de los pacientes
japoneses, pero no en la de los checos [82] .

 Consideraciones
teraputicas
El tratamiento de la hiperostosis sigue siendo sintomtico: analgsicos y AINE. La rehabilitacin puede ser
til. Hasta ahora no hay un tratamiento de fondo de
la enfermedad. Algunas complicaciones pueden necesitar
un tratamiento quirrgico.

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Osificaciones del ligamento vertebral

posterior
Con relacin a las osicaciones del ligamento vertebral posterior (450 pacientes que fueron seguidos, por
nos), se ha comprobado que
trmino medio, durante 17 a
slo el 17% de los enfermos sin mielopata cervical en el
momento del diagnstico evolucionaba hacia esta mielopata. El ndice de supervivencia sin mielopata es del
nos, lo que induce a la abstencin quirrgica
71% a 30 a
cualquiera que sea la intensidad radiolgica de la osicacin, siempre que no se detecte ningn signo clnico de
mielopata [83] . En cambio, ante sntomas neurolgicos de
compresin en un determinado tramo raqudeo, las buenas prcticas consisten en buscar siempre una lesin a otro
nivel debido a la frecuencia de las asociaciones [30] .

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Osificaciones periprotsicas
Es una complicacin clsica de las prtesis de la cadera.
La frecuencia de estas osicaciones dependera, sobre
todo, de la causa de la coxopata. La hiperostosis es
una causa principal de estas osicaciones (el 80% de los
casos) [84, 85] . Slo las formas difusas ( 10%) son sintomticas y generan dolores y rigidez de la cadera protetizada.
Las osicaciones se previenen mediante la administracin
postoperatoria de AINE durante 1-2 semanas. Las antivitaminas K (AVK) tambin disminuiran el riesgo [86] . Sin
embargo, en el perodo postoperatorio hay que optar entre
las AVK y los AINE. En cambio, el tratamiento curativo es
decepcionante. Por esta razn, es esencial diagnosticar la
hiperostosis en caso de coxartrosis de indicacin quirrgica, sobre todo en el varn y si la artrosis es proliferativa
o hipertrca [87] .

Retinoides y coxopata hiperosttica

Es sabido que los retinoides que se prescriben en dermatologa pueden inducir hiperostosis. En este caso, la
lesin de las caderas es posible [88] , por lo que se necesita
una vigilancia especial del esqueleto.

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B. Mazires, Professeur des Universits, praticien hospitalier, rhumatologue (bernard.mazieres@gmail.com).

Centre de rhumatologie, Pavillon J. Laporte, Hpital Purpan, 1, place du Docteur-Baylac, TSA 40031, 31059 Toulouse cedex 9, France.
Universit Paul Sabatier-Toulouse III, 118, route de Narbonne, 31062 Toulouse, France.
Cualquier referencia a este artculo debe incluir la mencin del artculo: Mazires B. Hiperostosis vertebral anquilosante (enfermedad de
Forestier). EMC - Aparato locomotor 2014;47(1):1-11 [Artculo E 14-573].

Disponibles en www.em-consulte.com/es
Algoritmos

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Ilustraciones
complementarias

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Animaciones

Aspectos
legales

Informacin
al paciente

Informaciones
complementarias

Autoevaluacin

Caso
clinico

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