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ORIGINALES

Epilepsia occipital idioptica de la infancia

S .B a l l e s t e ros Garc a ,B .O t e ro Martnez, L. Lagunilla Herre ro ,C .F e rnndez Zurita, C .P rez Mndez y G. Sols Snchez
Servicio de Pediatra. Hospital de Cabuees. Gijn. (An Esp Pediatr 2001; 54: 340345)

Objetivo
Describir las caractersticas clnicas y electroencefalogrficas y el pronstico de los nios diagnosticados en nuest ro hospital de epilepsia occipital idioptica de la infancia.

epilepsia occipital idioptica tipo I puede presentar problemas de aprendizaje y continuar presentando crisis en la adolescencia.

Palabras clave:
Epilepsia parcial idioptica. Paroxismos occipitales. Estado de mal epilptico.

Mtodos
Estudio re t rospectivo de las historias clnicas de los nios diagnosticados de epilepsia occipital idioptica en los ltimos 10 aos con descripcin de su semiologa clnica, caractersticas electroencefalogrficas y estudios de neuroimagen. Evolucin de los pacientes seguidos un mnimo de 5 aos.

IDIOPATHIC CHILDHOOD OCCIPITAL EPILEPSY Objective

To describe the clinical and electroencephalographic (EEG) features, as well as the outcome of children diagnosed with idiopathic childhood occipital epilepsy (COE) in our hospital.

Resultados
De un total de 10 nios estudiados, dos presentaron epilepsia occipital idioptica tipo I (Gastaut), seis tipo II (Panayiotopoulos) y dos formas intermedias. Los pacientes tipo I presentaron crisis diurnas con sntomas visuales: alucinaciones y amaurosis; seguidas de crisis parciales complejas motoras versivas con generalizacin secundaria. Comenzaron en la infancia tarda y persistieron en la adolescencia al retirar la medicacin. Los pacientes con la tipo II presentaron crisis nocturnas con desviacin oculoceflica, alteracin del nivel de conciencia e hipotona seguidas de vmitos y movimientos hemiclnicos o generalizacin tonicoclnica. En 5 de los 10 nios la primera crisis fue en forma de estado de mal epilptico. La edad de inicio fue entre 1 y 4 aos. Los estudios de neuroimagen resultaron normales en todos los pacientes. Los registros electroencefalogrficos presentaron una actividad de fondo normal con punta onda lenta occipital que se atenuaba o desapareca con la apertura ocular.

Methods
A re t rospective review of the clinical records of children diagnosed with COE in the previous 10 years was carried out with description of clinical and EEG features and neuroimaging studies. The outcome of patients followedup for at least 5 years was also reviewed.

Results
Ten children were studied: two with type I (Gastaut) COE, six with type II (Panayiotopoulos) COE, and two with intermediate forms of the disorder. Patients with type I COE suff e red daytime seizures with visual symptoms (hallucinations and amaurosis) followed by versive motor partial complex seizures with secondary generalized seizures. Age of onset was late childhood and the seizures reappeared in adolescence when therapy was discontinued. Patients with type II COE had nocturnal seizures consisting of tonic deviation of the head and eyes, some degree of disturbance of consciousness and hypotony followed by vomiting and hemiclonic movements or generalized tonicclonic seizures. In five children, the first presenting symptom was status epilepticus. In all patients the age of onset was between 1 and 4 years. The results of neuroimaging studies were normal. EEG records showed normal baseline activity with slow wave spikes in the

Conclusiones
Nuestros hallazgos tanto clnicos como electroencefalogrficos son similares a los de otros autores. Destaca la forma de presentacin como estado de mal epilptico de la epilepsia occipital idioptica tipo II que puede confundirse con otras urgencias neurolgicas, pudiendo clarificar el diagnstico la realizacin de un electroencefalograma (EEG). La semiologa crtica de la tipo II puede solaparse con migraa con aura. A pesar de denominarse benigna, la

Correspondencia: D r a .S .B a l l e s t e ros Garc a . Servicio de Pediatra. Hospital de Cabuees. Cabuees, s/n. 33394 G i j n . Correo electrnico: gsolis@las.es Recibido en marzo de 2000. Aceptado para su publicacin en febre ro de 2001.

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Epilepsia occipital idioptica de la infancia

occipital region that disappeared or were reduced by eye opening.

Conclusions
Our clinical and EEG findings are similar to those of other published studies. Type II COE frequently presents as status epilepticus and can be confused with other neurologic emergencies. Ictal EEG is useful to clarify the diagnosis. In type II COE, ictal symptomatology may overlap with migraine with aura. Although designated benign, patients with type I COE may develop learning problems and continue to have seizures throughout childhood.

Key words:
Idiopathic partial epilepsy. Occipital paroxysms. Status epilepticus.

INTRODUCCIN
E nl aa c t u a lc l a s i f i c a c i ni n t e rnacional sobre epilepsias ys n d romes epilpticos se incluye un grupo formado por las epilepsias parciales idiopticas de la infancia. Dentro de este grupo se encuentra la epilepsia occipital idioptica de la infancia, en la que en la actualidad se consideran dos formas fundamentales: la tipo I descrita por Gastaut y la tipo II descrita por Panayiotopoulos1-4. Gastaut defini la tipo I como epilepsia de la infancia con paroxismos occipitales. La edad de inicio es en la inf a n c i at a rda, normalmente alrededor de los 8 aos. Las crisis se inician en vigilia con sntomas visuales: alucinaciones elementales (crculos de colore s ,f o s f e n o s ) ,v i s i n borrosa, amaurosis transitoria, ilusiones y alucinaciones complejas, todo ello sin afectacin de conciencia. A continuacin se sigue de afectacin motora focal de tipo crisis hemiclnica, como forma ms frecuente, aunque pueden presentarse otras formas como convulsiones parciales complejas o crisis tonicoclnicas generalizadas; en r a ros casos se observan automatismos o crisis adversivas. La afectacin visual puede presentarse de forma aislada sin componente motor posterior. Las convulsiones suel e ns e rm l t i p l e syf recuentes, ms que en el tipo II. Dur a n t el ac r i s i s ,ys o b re todo en el perodo postictal, aproximadamente en un tercio de los casos se produce cefalea y, en ocasiones, malestar abdominal2,5. Panayiotopoulos defini el tipo II como epilepsia occipital nocturna benigna de la infancia. Se inician a una edad ms pre c o zq u el a sd et i p oI ,a l rededor de los 5 aos. La crisis se inicia casi siempre durante el sueo, con una desviacin tnica (a veces clnica) oculoceflica, y sntomas autonmicos, sobre todo vmitos (ictus emeticus) ,c o na l t e r a c i nf recuente del nivel de conciencia. En ocasiones se re f i e ren sntomas visuales como visin bor osa o alucinaciones elementales, que no son caracterst i c o sn if recuentes en este tipo de crisis. Asimismo, puede p rogresar a crisis clnicas unilaterales y con ms frecuencia a convulsiones tonicoclnicas generalizadas1-2,6. Se han encontrado antecedentes en familiares de primer grado de epilepsia parcial idioptica entre e l 7 ye l

40 % de los casos. A s uv e z ,e nl at i p oIe x i s t eh i s t o r i ad e migraa familiar con re l a t i v af recuencia, y en la tipo II antecedentes personales o familiares de convulsiones febril e s( 1 630 %)3-4. E le l e c t roencefalograma (EEG) presenta en ambos tipos las mismas caractersticas, con una actividad basal normal y una actividad focal o bilateral paroxstica de puntas ondas occipitales, que se reducen o bloquean con la apertura ocular y la fijacin de la mirada7. Las alteraciones electroencefalogrficas pueden no est a rp resentes, sobre todo en nios ms pequeos, en los que las anomalas pueden ser poco evidentes o inconstantes. En su evolucin pueden coexistir o predominar paroxismos centrotemporales o parietales. El re g i s t ro e l e c t roencefalogrfico puede continuar presentando morfologa caracterstica de forma persistente durante ms tiempo que los sntomas y precisar mayor perodo de tiempo para su normalizacin. La persistencia de un reg i s t ro patolgico o sus caractersticas no implican un peor p ronstico evolutivo de las crisis. Se han descrito escas o s re g i s t ros crticos de vmitos y desviacin ocular durante el sueo2. El objetivo del estudio es la descripcin clnica y elect roencefalogrfica de los nios seguidos en nuestro hospital con este tipo de epilepsia, as como su evolucin y p ronstico a largo plazo.

MATERIAL Y MTODOS
El estudio abarca un perodo de 10 aos de los pacientes seguidos en nuestra consulta de neurologa peditrica en un hospital comarcal de segundo nivel. Se estudian un total de 10 pacientes con epilepsia occipital idioptica, 6 nios y 4 nias. Se valoraron el desarro l l o psicomotor, la exploracin neurolgica y los estudios de neuroimagen (tomografa computarizada [TC] craneal y r esonancia magntica [RM] enceflica) realizados a todos los pacientes. S e re a l i z a ron EEG seriados en vigilia y sueo de todos l o sn i o s . Los pacientes fueron sometidos a revisiones peridicas tanto clnica como electroencefalogrficamente, con un promedio de seguimiento desde el inicio de las crisis de 5 aos.

RESULTADOS
De los 10 nios estudiados, 2 casos presentaron epilepsia occipital idioptica tipo I de Gastaut. La tipo II de Panayiotopoulos se diagnostic en 6 casos. Los 2 pacient e srestantes presentaron cuadros con caractersticas solapadas entre ambos tipos. En la tabla 1 se expone la edad de inicio de las crisis y las caractersticas clnicas y e l e c t roencefalogrficas de los pacientes. La tipo I se observ en un nio y una nia (casos 1 y 2 ) ,c o ni n i c i oe nl ai n f a n c i at a rd a( 9 y7 a o s , respectivam e n t e ) .L a sc r i s i sf u e ron de aparicin diurna, de corta duracin, con varios episodios al ao, y en uno de ellos se-

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TABLA 1. Caractersticas clnicas y electroencefalogrficas de los pacientes

Caso n. 1 2 3 4 5 6 7 8 9 10

Tipo de epilepsia* Edad de aparicin de la primera crisis (aos)

I I M M I I I I I I 9 7 3 9 3 4 1 1 3 1 + + + + + + + + + + + + + + + + + + +

C r i s i sn o c t u rnas prolongadas + + + + C r i s i sd i u rnas breves Hipotonahiporreactividad Desviacin oculoceflica Vmitos Crisis hemiclnicas Alucinaciones visuales simples Amauro s i s C e f a l e af ro n t a lb reve P rogre s i nao t r a sc r i s i s P a roxismos occipitales P a roxismos centrales, p a r i e t a l e sof rontales + + + + + + + + + + + + + + + + + + + + + + + + + +

+ + +

+ + + + + + + + + + + + + + +

+ + + + +

* I :t i p oIod eG a s t a u t ;M :f o rmas mixtas; II: tipo II o de Panayiotopoulos. ( +) :p re s e n t e ;( ) :a u s e n t e .

ries de numerosas auras visuales en cortos espacios de tiempo. Se iniciaron con sntomas visuales: alucinaciones visuales simples y amaurosis, y en escasas ocasiones brev e sc e f a l e a sf rontales. Algunas crisis tuvieron un componente emtico y, otras, fenmenos motores hemiclnicos. Numerosos episodios en ambos nios finalizaron con una c r i s i sp a rcial motora compleja versiva, y asimismo generalizaciones convulsivas. El EEG registr paroxismos occipitales continuos en vigilia que se fragmentaban y disminuan de frecuencia en el sueo y que se bloqueaban o inhiban con la apertura ocular. E lt r a t a m i e n t os ei n i c i con carbamacepina, y fue preciso el uso de otros antiepilpticos en uno de los casos ante la re s i s t e n c i ad el a s crisis. La evolucin de los 2 pacientes fue similar,p resentando crisis durante la adolescencia y recurriendo stas al intentar suspender la medicacin. Uno de los 2 pacientes p resent problemas en el rendimiento escolar, p o rt r a s t o rnos especficos de aprendizaje junto con otro sf a c t o re s . P resentaron epilepsia occipital idioptica tipo II 6 pac i e n t e s , 4 nios y 2 nias (casos 5 a 10). La edad de presentacin de la primera crisis fue ms precoz que en el tipo I, con unos lmites de 1 y 4 aos. Las crisis fueron p rolongadas, con inicio durante el sueo, y comenzaban con desviacin oculoceflica e hipotona y alteracin del nivel de conciencia. Se acompaaban de vmitos de repeticin en 4 casos. La forma ms frecuente de progresin de las crisis (4 casos) consisti en la presentacin de movimientos hemiclnicos, en 1 caso con generalizacin tonicoclnica. Dos de los pacientes presentaban disartria y ruidos guturales con clonas linguales. El perodo

poscrtico, en todos los casos, consisti en somnolencia, siempre sin cefalea. En 5 nios la primera crisis se present como estado de mal epilptico. En 2 c a s o ss e re a l iz en urgencias una TC craneal y puncin lumbar para descartar otras urgencias neurolgicas. El EEG presentaba una actividad de fondo normal con puntaonda lenta regular en regin occipital. En uno de los casos se re g i s t r aba puntaonda en todo el hemisferio derecho y en otro s dos se observaba tambin en la regin temporal. El reg i s t ro se atena o desaparece con la apertura ocular. S e instaur tratamiento en 4 nios con carbamacepina y en l o so t ros 2 casos se realiz seguimiento sin tratamiento f a rmacolgico. Las crisis se presentaron de forma aislad a ,s i n re c u r rencias durante el perodo de estudio en 4 n ios. En los otro s 2 casos se re p i t i e ro nv a r i a sc r i s i sa la o o al intentar suspender la medicacin. Los 2 pacientes que completan la serie presentaron caractersticas de ambos tipos de epilepsia occipital idioptica y ambas eran nias, en las que la edad de inicio fue en una de ellas a los 4 aos, y a los 9 en la otra. Presentan ambos tipos de crisis, prolongadas y durante el sueo unas y diurnas de corta duracin otras. Las crisis nocturnas se presentan con desviacin oculoceflica, hipotona, prdida de conciencia y vmitos, con generalizacin posterior, en un caso en forma de estado de mal epilptico. Tambin en ocasiones aparecan clonas focales de miembros superiore s .L a sc r i s i sd i u rnas se inician con amaurosis, alucinaciones visuales simples (lucecitas y f i g u r a s coloreadas) y cefalea frontal, y se continan en algunas ocasiones con convulsiones tonicoclnicas generalizadas y en otras con mirada fija no desviada con desconexin total o parcial. En ocasiones, se presentan slo con alteraciones visuales. No se re g i s t r a ron sntomas o signos poscrticos ni dficit neurolgicos. El EEG present ap a roxismos occipitales continuos en vigilia que se fragmentan y disminuyen en frecuencia durante el sueo o difunden en pequeos bro t e sb re v e s( f i g s . 1y2 ) .S ei n staur tratamiento anticonvulsionante en ambos casos con carbamacepina en concentraciones adecuadas. En un p r i n c i p i ol a sc r i s i ss e re p i t i e ron, y asimismo cuando se int e n t a ron re t i r a rl o sf rmacos, y persistieron durante la adolescencia. Al igual que en uno de los casos de epilepsia occipital idioptica tipo I, una de las nias presentaba problemas de aprendizaje, con fracaso escolar. En toda la serie, slo en uno de los pacientes se encontraron antecedentes de epilepsia (no idioptica) en la familia. En ninguno de los casos existan antecedentes personales de convulsin febril.

DISCUSIN
A pesar de tratarse de una serie reducida, se distinguan en la misma los dos tipos de epilepsia occipital idioptica de la infancia, descritos por Gastaut y Panayiotopoulos, junto con otro grupo formado por caractersticas de ambos1-4.

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Epilepsia occipital idioptica de la infancia

Figura 1. Episodios repetidos b reves con paroxismos occipital e s ,e nl o sq u es e registran descarg a sc r t i c a ss u b c l n i c a s .

Figura 2. R e g i s t ro de paro x i smos occipitales regulare sc o n t inuos en vigilia que se fragmentan y disminuyen de frecuencia en sueo.

El grupo con sintomatologa tipo Panayiotopoulos se distingue de otras series por ser ms frecuente en nios que en nias, aunque s cumpla la edad de inicio en la infancia precoz. As mismo en nuestra serie el inicio de las formas tipo Panayiotopoulos, se produjo en forma de estado convulsivo en 4 pacientes (66,6 %), lo cual exigi el diagnstico d i f e rencial con otras urgencias neurolgicas, de ah la importancia de su identificacin precoz electroencefalogrfica para clarificar el diagnstico. Cuando la edad de inicio del cuadro es muy precoz, la identificacin de los paroxismos occipitales en el re g i s t ro e l e c t roencefalogrfico puede ser poco evidente o inconstante, siendo ms d i f c i le ld i a g n s t i c od i f e re n c i a l2,6.

Otra forma de inicio ocurrida en nuestra serie, con cefalea prolongada, requiererealizar el diagnstico difer encial de migraa con aura, la cual puede confundirse con la semiologa crtica de la epilepsia occipital idioptica o incluso pueden solaparse ambas. Este tipo de presentacin se present en los 2 pacientes con caractersticas de ambas formas de epilepsia8-10. En el seguimiento evolutivo de los pacientes durante al menos 5 aos, se comprob la benignidad de este tipo de epilepsia. Se presentaban pocas crisis al ao o incluso consistan en episodios aislados, que cesaron con la medicacin anticonvulsiva (carbamacepina en la mayora de los casos) o sin medicacin, y eran autolimitadas en el tiempo3.

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Figura 3. EEG evolutivos. Actividad delta amplia en las re g i ones posteriores del hemisferio d e recho, 24 h despus de un estado de mal epilptico. Un mes despus, puntas en la regin parietotemporal derecha, con difusin contralateral. Al ao, los paroxismos se configuran como puntaonda lenta regular de amplio voltaje, con expresin mxima en la regin temporooccipital y difusin a la regin c e n t rotemporal.

L a sf o rmas de Gastaut presentan en nuestra serie una evolucin con peor pro n s t i c oq u el a sd e lt i p oI I ,a li g u a l que en otros autore s .L a sc r i s i ss o nf recuentes y persisten t r a sl aa d o l e s c e n c i a , recurriendo las mismas en el intento de suspender la medicacin. En uno de los 2 casos se asociaron trastornos en el aprendizaje acompaado de fracaso escolar11. El estudio electroencefalogrfico tpico de paroxismos occipitales que se bloquean con la apertura ocular o la fijacin de la mirada se observ en 8 de los 10 pacientes, basndose el diagnstico en los otros 2 casos en las caractersticas clnicas. En un elevado porcentaje de casos se documentaron tambin paroxismos centrotemporales f i g .3 ) . y parietales en su evolucin7 ( Los estudios de neuroimagen realizados en todos los nios fueron normales, as como su exploracin neurolgica y su desarrollo mental y psicomotor (exceptuando l o s 2 casos mencionados previamente con dificultades de aprendizaje), como corresponde con este tipo de epilepsias benignas de la infancia3,12. Puesto que el diagnstico de epilepsia occipital idioptica es de exclusin (dado que una epilepsia occipital criptognica o sintomtica puede cursar con la misma evolucin clnicaEEG), se recomienda la realizacin de estudios de neuroimagen (preferiblemente RM), en todos los casos de epilepsia occipital13. No pare c ee x i s t i rc o n t roversia en la bibliografa sobrel a conveniencia de establecer farmacoterapia antiepilptica, de duracin variable segn la evolucin, en la tipo I. En lo que se re f i e re e nl at i p oI I ,e lp ropio Panayiotopoulos se declara no partidario del tratamiento sistemtico, dada la buena evolucin espontnea de este tipo de epileps i a12. Las caractersticas tanto clnicas como electroencefalogrficas obtenidas en nuestra serie son similare sal a sd e s-

c r i t a sp o ro t ros autore s .L ap resentacin en forma de estado de mal epilptico de la tipo II fue la ms frecuente en nuestra serie, y pre c i s l a realizacin de un EEG precoz para su identificacin. La semiologa crtica de la tipo I puede solaparse con la de la migraa con aura y requiere el diagnstico diferenc i a lc o n s t a . El diagnstico diferencial debe realizarse tambin con e ls n d rome de Gobbi (epilepsia, calcificaciones cerebrales occipitales y enfermedad celaca), enfermedad de S t u rgeW eber con o sin angioma facial, malformaciones c e rebrovasculares, migraa basilar, e n f e rmedad de Lafora y MELAS. En la evolucin de los pacientes con epilepsia occipital idioptica tipo I, a pesar de su benignidad, se apre c i ar on problemas de aprendizaje, as como de comportamiento, probablemente condicionados por este tipo de e p i l e p s i ayc r i s i sd ef o rma continuada durante la adolesc e n c i a .

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Fe de errore s En el artculo de M.C. Benedito Monlen et al titulado Secuelas psicolgicas de los supervivientes a l a rgo plazo de cncer (An Esp Pediatr 2000; 53: 553560), por erro r, la Dra. M.C. Benedito Monlen figuraba adscrita a la Unidad de Oncologa Peditrica y no pertenece a este servicio. Asimismo se produjo un erro re ne lt t u l od e la r t c u l o . A continuacin pasamos a reproducirlo tal como debi publicarse en su momento: Secuelas psicolgicas de los superviv i e n t e sal a rgo plazo de cncer peditrico .

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