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194 GASTROENTEROL. PER 2007; 27: 194-198 REV.

Hernia de Bochdalek en Adolescente con Retardo Mental

Hctor Nicho Salvador*, Leoncio Acua Fernndez**, Julio Amado Ramrez***, Andrea Nicho Gmez ****

RESUMEN La Hernia de Bochdalek es un defecto congnito de la regin postero lateral o vertebro lumbar en el lado izquierdo del diafragma, ocasionado por un foramen del mismo a travs del cual se desplazan las vsceras del abdomen a la cavidad pleural. Es una patologa mas frecuente en el recin nacido pero rara en la adolescencia y adultos. En la literatura mundial se han reportado 100 casos en adultos. Presentamos el caso de un paciente varn de 16 aos de edad con RM (retardo mental) moderado, que de manera sbita presenta convulsiones, la segunda, pues la primera la haba presentado haca 3 meses sin mayores complicaciones o trascendencia. En emergencia de Hospital General le indicaron anticonvulsivantes, posteriormente presenta nuseas, vmitos y regurgitacin constantes, mostrando ansiedad, desesperacin y agresividad. Al tercer da fue transferido a la Unidad de Gastroenterologa de nuestra Institucin, donde observamos lo descrito anteriormente y la presencia de sialorrea. Luego de superar las dificultades para llegar al diagnstico por los problemas de comunicacin y colaboracin del paciente a pesar de contar con el apoyo de familiares, se decidi operarlo. La endoscopia mostr oclusin total a nivel de la UEG y la radiografa de trax y abdomen, mostraron una gran imagen anormal con nivel hidroareo en casi la totalidad del hemitrax izquierdo. Los hallazgos intraoperatorios mostraron desplazamiento del estmago, bazo, parte de intestino delgado, colon ascendente, ciego, apndice, y parte proximal del colon transverso hacia el hemitrax izquierdo. Se realizaron las correcciones quirrgicas del caso. La evolucin fue favorable. Se discute la forma, manejo y edad tarda de presentacin. PALABRAS CLAVES: Hernia de Bochdalek, congnito, retardo mental, laparotoma, toracotoma.

Unidad de Gastroenterologa. Clnica San Pedro, Centro Mdico Especializado Veronesi - Huacho. ** Departamento de Ciruga, Trax y Cardiovascular, Hospital Regional de Huacho. *** Departamento de Ciruga, Oncologa, Hospital Regional de Huacho, Clnica San Pedro, Centro Mdico Especializado Veronesi - Huacho. **** Estudiante del quinto ao de medicina de la Universidad Particular San Martn de Porres.

HERNIA DE BOCHDALEK

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ABSTRACT Bochdalek hernia is a congenital defect of the lateral posterior or vertebral lumbar region on the left side of diaphragm, caused by a foramen on it, through which viscera displaced from abdomen to pleural cavity. This is a pathology frequently observed in just born babies but rarely found in teenagers or adults. In world medical history only 100 cases in adults have been reported. We present a case of a 16 years old male patient with moderate mental retard who suddenly suffered from convulsions; this was the second time it happened, because the first time (3 months ago) he showed the same clinical picture but with no further complications. Anticonvulsives were administered to the patient in the general hospital E.R., but immediately after that, he had uncontrollable and frequent nausea, vomits and regurgitation when eating. He also showed anxiety, desperation and even aggressiveness. He was also very thirsty.Three days later the patient was transferred to the gastroenterology unit where we observed the symptoms above mentioned. He also presented sialorrhea. After many difficulties to find the diagnosis due to the patients problems to communicate even with his relatives help, we decided to perform a surgery. Endoscopy showed total occlusion of the gastric-esophagus connection and an abdomen and thorax X-r showed an abnormal image with hydro aerial level in nearly all left hemithorax. The surgical findings showed total displacement of stomach, spleen, part of the small intestine, ascending colon, cecum, appendix and proximal part of transverse colon to the left hemithorax. Surgical corrections were performed. The clinical case resolved satisfactorily. The late age of the patient, type and treatment are discussed. KEY WORDS: Bochdalek Hernia, congenital, mental retard, laparotomy, thoracotomy.

INTRODUCCIN

CASO CLNICO Presentamos el caso de un paciente masculino de 16 aos de edad con RM moderado, quien de manera sbita presenta convulsiones, segundo episodio, pues el anterior lo present 3 meses antes, sin mayores complicaciones, motivo por el cual recibe tratamiento con anticonvulsivantes en emergencia de un hospital general, presentando al mismo tiempo nuseas y vmitos persistentes. Por las dificultades de expresin y comunicacin de la sintomatologa y ninguna colaboracin para el examen clnico, el manejo durante los primeros das fue dirigido al aspecto neuropsiquitrico. Admitido al tercer da en la unidad de gastroenterologa de nuestra institucin, observamos a un paciente desnutrido, deshidratado, ansioso, con agitacin psicomotriz, por momentos agresivos, con mucha sed; pero que a la vez vomitaba el agua que ingera y presentaba sialorrea Se indic sedacin, anti emticos. Al examen del aparato respiratorio encontramos disnea moderada, timpanismo y ausencia de murmullo vesicular de hemitrax izquierdo, taquicardia (RC en el lado derecho) y un abdomen excavado con ausencia de ruidos hidroareos. Se solicit una ecografa

a hernia diafragmtica es un defecto congnito que consiste en un oricio en el diafragma, a travs del cual algunos rganos del abdomen se desplazan hacia la cavidad torcica. El diafragma se forma entre la 7 y la 10 semana de gestacin, perodo en el que tambin se forman el esfago, estmago e intestinos. En la Hernia Diafragmtica (H.D.) es posible que el diafragma no se desarrolle correctamente o que las vsceras abdominales queden atrapadas en el trax cuando se forma el diafragma. Existen dos tipos: 1) Hernia de Bochdalek: consiste en un oricio en el lado izquierdo del diafragma y representa el 90% aproximadamente de todos los casos, caracterizndose por el desplazamiento de la mayora de las vsceras del abdomen con excepcin del hgado. 2) Hernia de Morgagni: consistente en un oricio en el lado derecho del diafragma y representa el 2% de los casos aproximadamente y se caracteriza por el desplazamiento del hgado e intestinos. En la literatura mundial encontramos 100 casos reportados de Hernia de Bochdaleck en el adulto.

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abdominal, la que nos inform normalidad respecto a los rganos intraabdominales. La radiografa de trax postero- anterior demostr una gran imagen hidroarea en hemitrax izquierdo con desplazamiento del mediastino hacia el lado derecho (g 1).La Rx simple de abdomen muestra igualmente otra gran imagen radiolcida en el segmento superior del abdomen a predominio del lado izquierdo, que sugiere vscera muy distendida (g.2), mientras que la endoscopia alta mostr una oclusin total a nivel de la UEG con signos de sufrimiento por isquemia.

Exmenes de laboratorio: hemograma normal, Hto 40%. Grupo O Rh+, protenas totales 5,7 g/dl, albmina 3,7 g/dl, globulina 2,0 g/dl, tiempo de sangra 1,30 minutos, tiempo de coagulacin 420 , tiempo de protrombina 15 seg, TGO 13,0 UI, TGP 21,7 UI, BT 0,70 mg/dl, BD 0,40, FA 288,0 U/Lt, glicemia 116 mg/dl, plaquetas 330 000, K+ 5,0 meq/L, Na+ 130 meq/L, orina completa: ph 6,5 ; densidad 1015, protenas +, glucosa: vestigios, leucocitos 1-3 / campo, hemates 2-3/ campo. Evaluacin cardiolgica: dextroposicin del corazn por desplazamiento, FC 105/minuto, choque de punta en 5to espacio intercostal derecho, ruidos cardiacos ms intensos en hemitrax derecho, ausencia de murmullo vesicular en campo pulmonar izquierdo Se dispuso evaluacin por cirujano general y cirujano cardiovascular y de trax, decidiendo su operacin inmediata. Informe operatorio. Diagnstico preoperatorio: hernia de Bochdalek; diagnstico post operatorio: conrmado. Incisin toraco-abdominal. Hallazgos: Hernia diafragmtica izquierda con el anillo que no estaba ajustado. Se observa corazn, pulmn izquierdo colapsado (g 3). No se encuentra estmago, parte del colon, asas delgadas y bazo en cavidad abdominal.

Fig 1. Rx de trax, muestra imagen radiolcida en la mitad superior izquierda con nivel inferior horizontal y opacidad homognea en segmento inferior. Aparente mun pulmonar en regin paravertebral izquierda. Desplazamiento del mediastino hacia el lado derecho.

Fig 3. Se observa corazn, pulmn izquierdo colapsado y asas delgadas que se extraen de cavidad torcica izquierda.

Fig 2. Rx simple de abdomen, muestra imagen radiotransparente que ocupa todo el segmento superior del abdomen en relacin con vscera distendida por contenido areo.

Se logra deslizar colon ascendente, ciego, apndice y asas delgadas. El estmago estaba muy distendido y no permita desplazarlo al abdomen y tampoco el bazo (g.4). Se ingresa a trax mediante toracotoma antero lateral izquierda, se punza el estmago y se aspira un contenido borrceo de 2 litros. Se descomprime, logrando pasar estmago y bazo al abdomen, quedando la cavidad torcica vaca, con un pulmn muy colapsado (g.5). Se consigue reinstalar rganos en la cavidad abdominal y la adecuada expansin del pulmn (g 6).

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Fig 4. Estmago distendido con epiplon que muestra isquemia.

Fig 7. Cierre de diafragma, estmago con sutura de gastrostoma.

Se lavan cavidades torcica y abdominal y se cierra por planos (g 8).

Fig 5. Cavidad torcica izquierda vaca y en extremo Superior derecho pulmn izquierdo colapsado. Fig 8. Sutura de incisin toraco-abdominal.

Se dej dren tubular pleural. La evolucin fue favorable. A las 24 horas ingiere lquidos. Sale de alta al sptimo da. Se toma radiografa de trax a las 2 semanas logrando observar caracteres normales (g 9).

Fig 6. Pulmn que logra expandirse adecuadamente

El borde del anillo es crnico, se pas SNG hasta estmago, se sutura diafragma con nylon nmero 1 y se coloca malla de marlex 15x15. Se sutura igualmente el oricio de gastrostoma desompresiva (g 7).

Fig 9. Rx de trax P-A: se observan ambos pulmones normales con mediastino de localizacin normal, senos costo diafragmticos y cardiofrnicos libres.

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DISCUSIN La Hernia de Bochdalek es una enfermedad que se maniesta preferentemente en recin nacidos y excepcionalmente en adolescentes y adultos. Representa una urgencia mdica cuando es de presentacin brusca con sintomatologa intensa e insuciencia respiratoria, dolor toraco-abdominal y otras alteraciones orgnicas. En la revisin de la literatura mundial encontramos 100 casos reportados de hernia de Bochdalek en el adulto1, consideramos que el nuestro contribuir como un aporte ms a esta estadstica. En los casos como el que se describe debe considerarse aspectos importantes de pacientes con RM, no colaboradores, muy ansiosos, en pnico y a veces agresivos, con serias dicultades para comunicarnos su sintomatologa; y adems por tratarse de una patologa bastante rara en la adolescencia. Su prevalencia vara de 1/2.000 a 1/5.000 recin nacidos vivos, y afecta por igual a ambos sexos. Se descubren generalmente en la edad adulta forma incidental o sntomas intestinales o respiratorios. Las anomalas asociadas ocurren en 44-66%: 36% alteraciones cardiovasculares: CIV, hipoplasia cardiaca, 23% renales: Hidronefrosis, riones poliqusticos, 15% SNC - Espina bda, hidrocefalia, 14% seas: Hemivrtebras, ausencia de costillas, 7% GI- Onfalocele, Meckels, 7% gastrointestinales - Fisura palatina, dismora facial, 3% cromosomales: Trisoma 18, trisoma 13. Los estudios de exmenes auxiliares como radiografa simple, trnsito baritado esfagogstrico, endoscopa, ecografa, tomografa y resonancia magntica permiten el diagnstico preciso preoperatorio de hernia de Bochdalek2,3,4. Tener presente que el abordaje mdico en estos pacientes es muy especial como se hizo en este caso para el examen clnico y en la realizacin de los exmenes auxiliares, donde debe emplearse sedacin apropiada para evitar resultados que podran derivar en un mal diagnstico por falta de colaboracin del enfermo. Los siguientes desrdenes del comportamiento acompaan con frecuencia a las lesiones cerebrales: hiperactividad, distraccin, perseverancia, inestabilidad emocional, conducta imprevisible y generalmente respuestas inseguras. El comportamiento incongruente se revela en los cambios repentinos que van desde la participacin y la resistencia hasta la hiperactividad y la ansiedad. Equivocarse en reconocer esos sntomas como problemas que el nio es incapaz de gobernar puede provocarle graves desrdenes emotivos8. Debemos procurar el apoyo importante de su entorno familiar. Ante la evidencia clnica de un abdomen notablemente excavado es preciso ampliar la historia clnica y solicitar los exmenes adecuados. Una vez hecho el diagnstico el tratamiento es quirrgico y urgente. Cuando ocasiona sintomatologa clnica el abordaje clsico es laparotoma y ms raramente toracotoma; en el caso que presentamos por lo complicado se hizo una incisin toraco-abdominal. En los ltimos aos se han utilizado

tcnicas de ciruga mnimamente invasiva (laparoscpica o toracoscpica) con la participacin del cirujano general, cirujano de trax y cardiovascular, o del cirujano laparoscopista; quienes repararn el defecto diafragmtico y regresarn los rganos a sus posiciones normales con las tcnicas apropiadas, pues de no hacerse el riesgo de complicaciones evolutivas seran: estrangulacin, necrosis, perforacin, fstula, oclusin y muerte sbita5,6,7. En conclusin, la recuperacin es habitualmente espectacular, con la reanudacin de la ingesta oral si el diagnstico es oportuno y la tcnica operatoria la adecuada. CORRESPONDENCIA Hctor Luis Nicho Salvador Jr. Mariscal Castilla Nro 125 - Huacho dr.luis1000@hotmail.com

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