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An Pediatr (Barc). 2010;73(1):47 50

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ORIGINAL BREVE

Hiposmia, rinorrea fe tida y algias faciales por aspergiloma maxilar

A. Vivanco Allendea, A. Coca Pelazb,, B. Vivanco Allendec y J.L. Llorente Penda sb
a

Servicio de Pediatr a del Hospital Universitario Central de Asturias, Asturias, Espan a Servicio ORL del Hospital Universitario Central de Asturias, Asturias, Espan a c Servicio de Anatom a Patolo gica del Hospital Universitario Central de Asturias, Asturias, Espan a
b

Recibido el 23 de febrero de 2010; aceptado el 13 de abril de 2010 Disponible en Internet el 26 de mayo de 2010

PALABRAS CLAVE
Sinusitis fu ngica; Micetoma; Cirug a endosco pica; Aspergillus

Resumen En los u ltimos an os se ha observado un aumento de la incidencia de sinusitis fu ngicas en sujetos inmunocompetentes. Presentamos un caso de sinusitis mico tica en una paciente de 12 an os, en el que concurren varios aspectos que pod an dicultar su diagno stico, produciendo un retraso en su tratamiento denitivo. Este caso ilustra co mo, para llegar a un diagno stico correcto de esta patolog a, es necesario basarse en los estudios histolo gicos y radiolo gicos, pero siempre sin olvidar un aspecto clave como es la sospecha diagno stica. El tratamiento de la sinusitis fu ngica es quiru rgico, y en el momento actual la te cnica de eleccio n es la cirug a endosco pica nasal. Se exponen las caracter sticas cl nicas de esta patolog a y los me todos diagno sticos necesarios. & 2010 Asociacio n Espan ola de Pediatr a. Publicado por Elsevier Espan a, S.L. Todos los derechos reservados. Hyposmia, fetid rhinorrhea and facial pain caused by a maxillary aspergilloma Abstract In the last few years an increase has been observed in the incidence of fungal sinusitis in immunocompetent subjects. We present a case of mycotic sinusitis in a 12-year-old patient, in which there were several aspects that could have made the diagnosis more difcult, thus delaying her denitive treatment. This case illustrates how to arrive at a correct diagnosis of this pathology. It must be based on the histological and radiological studies, but always without forgetting a key aspect as it is a suspected diagnosis. The treatment of fungal sinusitis is surgical, and currently, endoscopic sinus surgery is the choice. We describe the clinical characteristics of this pathology and the diagnostic methods required. & 2010 Asociacio n Espan ola de Pediatr a. Published by Elsevier Espan a, S.L. All rights reserved.

KEYWORDS
Fungal sinusitis; Mycetoma; Endoscopic surgery; Aspergillus

Autor para correspondencia.

Correo electro nico: acocapelaz@yahoo.es (A. Coca Pelaz). 1695-4033/$ - see front matter & 2010 Asociacio n Espan ola de Pediatr a. Publicado por Elsevier Espan a, S.L. Todos los derechos reservados. doi:10.1016/j.anpedi.2010.04.007

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A. Vivanco Allende et al

Introduccio n
Los aspergilomas maxilares pedia tricos son una patolog a poco frecuente, cuyo diagno stico se basa en la sospecha cl nica y en los estudios histolo gicos y radiolo gicos. La incidencia de sinusitis fu ngicas en sujetos inmunocompetentes ha aumentado en los u ltimos an os1, su evolucio n suele ser benigna aunque puede ser agresiva dependiendo de la duracio n, localizacio n y estado inmunolo gico del paciente2. Su tratamiento es quiru rgico, debiendo ser completado con tratamiento me dico para su completa ngicas depenresolucio n3. Hay diversos tipos de sinusitis fu diendo del estado inmunitario del hue sped, siendo las formas invasoras en la actualidad las que se asocian a estados de inmunodeciencia (trasplantes, SIDA, leucemiasy) y las formas no invasivas, las que aparecen en sujetos inmunocompetentes. Presentamos el caso de una paciente de 12 an os que consulto por sinusitis cro nica con rinorrea purulenta, hiposmia e intensas algias faciales, debido todo ello a un aspergiloma maxilar, que requirio tratamiento quiru rgico para su resolucio n.

Figura 1 Corte coronal de TC en el que se observa la pansinusitis izquierda con obstruccio n del complejo osteomeatal.

Caso cl nico
Nin a de 12 an os que consulta por insuciencia respiratoria nasal izquierda de larga evolucio n, con rinorrea purulenta y fe tida, que no hab a mejorado a pesar de haber realizado correctamente distintos tratamientos antibio ticos y antiinamatorios. En los u ltimos meses relata dicultad para percibir los olores e intensas algias hemifaciales izquierdas que empeoraban con los cambios posturales, sin mejor a a pesar de tratamiento analge sico. Aunque no presentaba cl nica ale rgica asociada se realizaron pruebas cuta neas con resultado negativo. A la exploracio n presentaba dolor a la palpacio n sinusal maxilar y etmoidal izquierda, sin eritema de la piel, con movilidad ocular y agudeza visual normales. Se solicito valoracio n al servicio de ORL que realizo una endoscopia nasal en la que se objetivo drenaje purulento espeso abundante por ostium maxilar izquierdo. Dado lo prolongado de la cl nica con la exacerbacio n actual, los hallazgos exploratorios y la falta de respuesta a los tratamientos pautados, se solicita una TC de fosas y senos paranasales, en la que se observa una pansinusitis izquierda con ocupacio n completa del seno maxilar, complejo osteomeatal, celdillas etmoidales, seno frontal y esfenoidal izquierdos, con ocupacio n completa tambie n del meato medio y superior izquierdos (g. 1). Dentro del seno maxilar izquierdo se apreciaban ima genes de distintas radiodensidades (g. 2). Ante la sospecha de una sinusitis fu ngica maxilar se programa a la paciente para cirug a. Se realizo una cirug a endosco pica nasosinusal (CENS) eliminando gran cantidad de material purulento espeso de aspecto fu ngico. Se remiten muestras a anatom a patolo gica de mucosa y se toman muestras de la secrecio n purulenta para cultivo de bacterias y hongos. Se tapona la fosa nasal durante 24 h, tras las cuales se retira el taponamiento y la paciente es dada de alta con tratamiento corticoideo to pico nasal (mometasona furoato 2 aplicaciones/fosa cada 24 h, durante un per odo de 2 meses) y antibio tico oral (cefditoren

Figura 2 Corte axial de TC en el que se observa la ocupacio n completa del seno maxilar izquierdo por una masa que contiene distintas radiodensidades.

400 mg/12 h durante 2 semanas), para evitar sobreinfecciones rinosinusales tras la manipulacio n quiru rgica dada la alteracio n que esta suele producir en el transporte mucociliar. El resultado de la anatom a patolo gica mostro fragmentos de epitelio respiratorio reactivo con denso inltrado inamatorio cro nico en estroma subyacente y masas de estructuras fu ngicas en relacio n e independientes de la

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Aspergiloma maxilar

49 obstruccio n nasal, rinorrea mucopurulenta, sensacio n de plenitud facial y dolor facial. El seno ma s frecuentemente afectado es el maxilar, aunque se puede presentar en el seno frontal o esfenoidal, y existe tendencia a la unilateralidad1,8. Se trata de un conjunto de hifas mico ticas entretejidas densamente que no invaden la mucosa sobre la que asientan, por lo tanto son infecciones extramucosas, aunque se pueden producir erosiones o seas por la presio n ejercida por la masa. Suele comenzar como una infeccio n dentaria o ser secundaria a una f stula oroantral9. En nuestro medio el hongo ma s frecuentemente implicado es el Aspergillus Fumigatus, que presenta una distribucio n universal. Esta presente en el suelo, aire, agua, alimentos, plantas y materia orga nica en descomposicio n. En las casas, se encuentra en el polvo y los alimentos. Su desarrollo se ve favorecido por la humedad y las temperaturas elevadas. La TC es la mejor prueba de imagen ya que permite observar la opacicacio n total o subtotal del seno afectado, en ocasiones con ima genes de esclerosis o sea de las paredes sinusales, objetiva ndose en el interior del seno diferentes radiodensidades, que corresponden a microcalcicaciones o hifas densas. Se debe recurrir a la RM si existe sospecha de invasio n craneal o intraorbitaria10. El tratamiento consiste en la extirpacio n quiru rgica, siendo las te cnicas endonasales de cirug a endosco pica las de primera eleccio n. No requiere de tratamiento antifu ngico siste mico11, ya que al tratarse de una infeccio n extramucosa el antifu ngico no alcanza la zona afectada, puesto que no se ha demostrado su excrecio n junto con el moco sinusal. Esta patolog a destaca a su vez por su baja tasa de recidivas12. En la actualidad se intenta conseguir, aunque de momento con un e xito anecdo tico, una efectividad variable e importantes efectos secundarios, la administracio n de distintos antifu ngicos (ketoconazol, Anfotericina By) de forma to pica, para su uso en esta patolog a y en la sinusitis fu ngica ale rgica13.

Figura 3 Composicio n de ima genes de la anatom a patolo gica: A) Fragmento de mucosa del seno maxilar en el que se observa el epitelio respiratorio junto a la masa de Aspergillus (tincio n hematoxilina-eosina. Magnicacio n 10 ). B) Detalle de las hifas de Aspergillus (Magnicacio n 40 ).

mucosa respiratoria. Los elementos fu ngicos se componen de hifas septadas de 36 mm con ramicaciones en a ngulo de 451 en disposicio n paralela, con ocasionales conidios (g. 3). stico de aspergiloma maxilar. Todo ello conrma el diagno En el cultivo no se obtuvo crecimiento de hongos, aunque se aislo streptococcus intermedius. Quince meses tras la cirug a la paciente se encuentra asintoma tica.

Discusio n
Los hongos son microorganismos eucariotas, que pueden causar enfermedad por infeccio n, al elaborar toxinas o producir reacciones ale rgicas. Las rinosinusitis se producen por inhalacio n de esporas y, a veces, a partir de una infeccio n pulmonar4. El cultivo de la muestra obtenida permite la identicacio n del hongo, aunque el diagno stico denitivo se establece mediante el estudio anatomopatolo gico, ya que es el me todo ma s ra pido y adema s permite valorar la inltracio n en profundidad. El cultivo para hongos es negativo en ma s de la mitad de los casos5, lo cual debe tenerse en cuenta al valorar sus resultados, sobre todo si se realiza la toma de la muestra en la consulta, ya que ante un cultivo negativo para hongos podemos diagnosticar al paciente de sinusitis bacteriana, demorando el diagno stico real y su tratamiento denitivo quiru rgico. Por lo tanto conviene analizar sus resultados junto con la cl nica, la exploracio n y cuando dispongamos de ella, de la anatom a patolo gica, a n de hacer un diagno stico correcto. En nuestro caso el cultivo fue negativo para hongos, pero positivo para bacterias (por sobreinfeccio n) lo cual pod a habernos llevado a un diagno stico erro neo, aunque el examen histolo gico conrmo la sospecha diagno stica. Las sinusitis fu ngicas se pueden dividir en 4 formas principales: sinusitis fu ngica ale rgica, aguda fulminante, cro nica invasiva, y cro nica no invasiva. Nuestro caso, de acuerdo con esta clasicacio n, quedar a englobado dentro de las sinusitis fu ngicas cro nicas no invasivas (bola fu ngica), tambie n denominada en ocasiones micetoma, aunque este te rmino no resulta muy adecuado ya que hace referencia a una infeccio n subcuta nea, granulomatosa, stulizada y con secrecio n6. Este tipo de rinosinusitis afecta a pacientes inmunocompetentes, no ato picos (lo que la diferencia de la nica se caracteriza por sinusitis fu ngica ale rgica)7 y su cl

Conicto de intereses
Los autores declaran no tener ningu n conicto de intereses.

Bibliograf a
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