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CAS CLINIQUE
MOTS CLS
Syndrome de la
Tourette ;
TDAH ;
Hyperactivit ;
Agressivit ;
pisodes explosifs ;
Thrapie cognitivocomportementale ;
Intervention ;
Autocontrle
Rsum Le syndrome de Gilles de la Tourette (SGT) se dnit par la prsence de tics moteurs
et sonores. Nanmoins, le SGT prsente de nombreux troubles associs dont les plus frquents chez les enfants sont le trouble dcitaire de lattention avec hyperactivit (TDAH)
et le trouble obsessionnel compulsif. Le taux dopposition et de conduites agressives est aussi
lev chez les enfants atteints du SGT. Les pisodes explosifs (EE) se dnissent comme une
crise de colre dmesure, qui se produit de manire soudaine et rcurrente selon un prol
situationnel. La prsence de troubles associs semble inuencer la manifestation des EE, notamment la concomitance du TDAH. Cette tude value leffet dun programme dintervention
cognitivo-comportemental visant diminuer la frquence et lintensit des EE chez les enfants
ayant le SGT. Lhistoire de cas dun enfant g de dix ans souffrant de la concomitance
SGT et TDAH, appuie la prsentation du traitement. La frquence et lintensit des EE sont
mesures par observation systmatique de type vnementiel et par questionnaires psychomtriques. Lenfant montre une diminution de la frquence note des EE lors de limplantation
des exercices de type cognitivo-comportemental. Lintensit des EE ne varie pas au cours de
lintervention.
2010 Association franc
aise de thrapie comportementale et cognitive. Publi par Elsevier
Masson SAS. Tous droits rservs.
Auteur correspondant.
Adresse e-mail : leclerc.julie.3@courrier.uqam.ca (J. Leclerc).
doi:10.1016/j.jtcc.2010.09.007
KEYWORDS
Tourette syndrome;
Explosive or rage
outbursts;
ADHD;
Cognitive behavioral
therapy;
Intervention
105
Summary Motor and phonic tics are the dening characteristics of Tourette syndrome (TS).
However, several comorbidities are frequently associated and the most prevalent in children
are Attention Decit Hyperactivity Disorder (ADHD) and Obsessive Compulsive Disorder. Oppositional and aggressive behaviors are also highly rated for children with TS. Explosive outbursts
(EO) have been dened as a disproportionate rage attack, which occurs in a sudden intensity
and a recurring way according to a situational prole. EO have been viewed as a result of interplay between various comorbidities, particularly ADHD. This study evaluated the effectiveness
of an innovative cognitive-behavioral intervention for decreasing frequency and intensity of
EO. A case series of a child (10 years old) who participated in the program and who is showing
ADHD comorbid to TS is presented. EO frequency and intensity were measured by systematic
observation of events and by questionnaires. The child showed trends towards decreased EO
frequency, mostly with the implementation of cognitive-behavioral exercises but no changes in
EO intensity.
2010 Association franc
aise de thrapie comportementale et cognitive. Published by Elsevier
Masson SAS. All rights reserved.
Introduction
Dnition du syndrome de Gilles de la Tourette
Le syndrome de Gilles de la Tourette (SGT) est un trouble
tic qui se caractrise par la prsence simultane ou diffre dau moins un tic sonore et de plusieurs tics moteurs
[1]. Un tic se dnit comme un mouvement ou une vocalisation qui se produit de manire soudaine, rcurrente, non
rythmique et strotype. Le SGT, qui doit tre diagnostiqu avant lge de 18 ans, est plus frquent chez les garc
ons
que chez les lles [1,2]. Le taux de prvalence du SGT est
de cinq 30 enfants et dun deux adultes sur 10 000 [1].
Traitement
Un traitement prouv pour la gestion des tics rside en
une combinaison dinterventions multidisciplinaires [3,4].
La clonidine (antihypertenseur) et lhalopridol (neuroleptique) sont les mdicaments actuellement les plus prescrits
aux tats-Unis pour la gestion des tics [57]. Le rispridone (neuroleptique atypique) est aussi utilis, malgr la
possibilit deffets secondaires importants long terme
(par exemple, hyperglycmie, diabte) [811]. Dautres
agents pharmacologiques peuvent tre utiliss pour diminuer les tics, mais les rsultats proviennent gnralement
dtudes de cas [12]. Par ailleurs, les stratgies cognitivocomportementales visent modier la squence cognitive
et comportementale pour diminuer les manifestations
de tics [3,13,14]. Le renversement dhabitude [1517],
lexposition aux symptmes sensoriels avec prvention de
la rponse [18,19] et la restructuration du comportement
impliquant une rducation de la planication du mouvement [20,21] montrent des rsultats probants quant la
diminution des tics.
TDAH
Le TDAH, dtermin selon les sous-types du DSM-IV-TR soit
linattention, lhyperactivit, limpulsivit ou le type mixte
[1], serait associ au SGT chez les enfants dans une proportion de 50 90 % [22]. Les manifestations propres au
TDAH prcdent lapparition des tics chez 40 50 % des
enfants atteints du SGT [1], ce qui peut engendrer une
certaine confusion diagnostique. Les mcanismes tiologiques de ces deux troubles impliqueraient une atteinte
des circuits frontaux sous-corticaux, de mme quun dsquilibre biochimique de la dopamine et de la srotonine
[7,27]. Certains suggrent lexistence dun spectre des
troubles impulsifs, prsentant les mmes caractristiques
neurobiologiques et comportementales que le SGT et le
TDAH [28,29].
Les tudes de OConnor et de Laverdure [20,3032]
ont permis didentier le concept de suractivit chez des
gens atteints du SGT. La suractivit se manifeste par des
comportements semblables ceux du TDAH (par exemple,
vouloir tout faire la fois, commencer une action avant
den avoir termin une autre), mais elle est relie des
croyances perfectionnistes qui se traduisent, entre autres,
par limpression que davantage de choses devraient tre
accomplies. Les comportements de suractivit seraient
donc motivs par des attentes perfectionnistes lies
lorganisation et aux critres personnels.
pisodes explosifs
Lopposition et les conduites agressives sont frquentes chez
les enfants ayant le SGT [33], mais les pisodes explosifs (EE) constituent une crise de colre dmesure qui se
produit de manire soudaine et rcurrente selon un prol
106
contextuel [1]. Lenfant peut frapper, lancer ou briser des
objets, mais il peut aussi sattaquer son entourage ou
lui-mme [34,35]. La raction violente semble disproportionne quant son lment dclencheur et quant des
crises de colre ordinaires ; un faible seuil de tolrance
la frustration sous-tend davantage les manifestations dEE
quun manque dhabilets sociales ou un dcit sociomotif
[36]. Les EE sont prsents chez 35 70 % des enfants ayant le
SGT [37].
Lorsque le TDAH est en concomitance au SGT, la probabilit dEE est de 95 % et lorsque le SGT, le TDAH et le TOC sont
identis chez un mme enfant, les probabilits dEE augmentent prs de 100 % [37]. Limpulsivit et la rigidit cognitive manant des troubles associs semblent entraner une
difcult dinhibition des comportements et des penses qui
augmente la probabilit de manifestation dEE [22,35,38].
Les parents considrent que ce sont les symptmes du
SGT qui interfrent le plus sur le plan familial, scolaire et
psychosocial [35,38,39].
Problmatique
Les EE sont des symptmes grandement perturbateurs du
fonctionnement global de lenfant ayant le SGT. Pourtant,
peu dtudes se penchent sur la gestion de ces crises
violentes. Des interventions psychosociales et cognitivocomportementales sont couramment utilises pour la
gestion des troubles du comportement chez les enfants
qui manifestent de lagressivit et des crises de colre,
comme ceux atteints dun TDAH [40], mais ces approches
ne sadressent pas des jeunes ayant le SGT et ils se
rvlent incomplets face cette clientle qui manifeste
des EE.
Deux tudes rcentes ont valu leffet de psychothrapies pour des problmes de comportements chez des
jeunes ayant le SGT. Ltude de Scahill et al. [41] considre
leffet dun entranement parental la gestion des comportements perturbateurs chez les enfants ayant un trouble
tic. Les rsultats montrent une amlioration court terme
des comportements perturbateurs. La seconde tude value
leffet dun programme de gestion de la colre existant chez
des adolescents ayant le SGT [42]. Les rsultats montrent
une rduction signicative des comportements perturbateurs aprs lintervention se maintenant lvaluation de
rappel. Nanmoins, les comportements adresss ne sont
pas tous de lintensit des EE et les composantes thrapeutiques ne sont pas aussi varies que pour la prsente
tude. Une intervention ne sadresse quaux parents [41],
tandis que lautre ne comprend pas de notation continue
ni dentranement parental pouvant soutenir la gnralisation des stratgies [42]. Un traitement spcique la
gestion des EE, tenant compte des particularits dun enfant
ayant le SGT comme le manque dinhibition, la rigidit
cognitive et le potentiel intellectuel, nest pas disponible
actuellement.
Lobjectif de la prsente tude est dvaluer leffet dun
traitement visant diminuer la frquence et lintensit des
EE chez des enfants atteints du SGT par lapprentissage de
stratgies cognitivo-comportementales.
J. Leclerc et al.
Mthode
Participant
Le cas prsent dans cette tude appartient un groupe
denfants recrut pour une tude comprenant six participants. Il a t slectionn, compte tenu de la concomitance
du SGT et du TDAH. Il demeure reprsentatif des autres
enfants ayant suivi la thrapie en termes des critres
dinclusion et dexclusion et des rsultats [43].
Jean1 , g de dix ans, habite avec ses parents. Il est
lan de trois enfants. Les tapes dveloppementales ne
montrent pas de retard particulier, mais les parents ont
identi des difcults de motricit ne et de capacits
attentionnelles. Jean frquente une classe ordinaire en quatrime anne du primaire. Bien quil nait jamais chou,
Jean manifeste des difcults en lecture et en criture (suivi
en orthopdagogie). Ses parents expriment des inquitudes
sur le plan des habilets organisationnelles, de la conance
en soi, de limpulsivit et de lopposition, mais ils dcrivent
Jean comme tant aussi responsable, sociable et attentif
aux autres que les autres enfants de son ge.
Jean manifeste des tics depuis lge de quatre ans. Il a
rec
u le diagnostic de SGT lge de sept ans, la suite dune
consultation en pdopsychiatrie et en neurologie. Plusieurs
tics moteurs et sonores sont identis par les parents : se
ronger les ongles, mcher le col de chandail, toucher rptitif, retrousser le nez, pencher la tte, cligner les yeux,
sentir les mains, hausser les paules, crier. De lcholalie et
de la palilalie sont aussi manifestes. Selon les parents, les
tics surviennent frquemment, mais sont peu visibles. Jean
prsente galement un diagnostic de TDAH et des symptmes danxit de sparation selon son dossier mdical. Il
consomme du Concerta (36 mg) depuis plus dun an et de la
mlatonine pour amliorer son sommeil. Les parents de Jean
estiment quil manifeste en moyenne quatre EE par semaine
comprenant des comportements destructeurs et des comportements violents envers autrui. Son prol descriptif est
prsent au Tableau 1, incluant des rsultats portant sur les
symptmes de troubles associs titre indicatif.
Instruments de mesure
Lvaluation de la frquence et de lintensit des EE
implique diffrentes sources et diffrentes techniques
dvaluation. tant donn la nature excessive et intermittente des EE, les donnes sont compiles selon une
technique dobservation systmatique vnementielle.
Lenfant consigne les comportements et les penses
manifests au cours des EE dans un journal dautoobservation. Lautonotation permet de compiler la frquence et lintensit des EE et didentier les facteurs
dclencheurs et de maintien de ces comportements. Les
parents mesurent la frquence et lintensit des EE par le
biais dune grille de cotation vnementielle modie du
modle multimodal et fonctionnel de Gardner [44]. La grille
permet de noter les antcdents et les consquences de
chaque EE selon le contexte, lenvironnement et ltat phy-
107
ge Diagnostics
EE par
semaine
Mdication
Connersa
index global
Style de
planication
de laction
STOPb
Perfectionnisme
PA/Ic
Symptmes
obsessionnels
compulsifs
CY-BOCSd
Potentiel
intellectuel
WISC-IVe
10
Concerta
Mlatonine
Enfant : 51
Mre : 63
Pre : 66
T : 94
SA : 24
SP : 39
INF : 31
SENS : 21
EST : 24
COMP : 14
ADM : 9
Obsessions :
Peur dagir
sous impulsion
Sons, mots ou
nombre intrusif
Compulsions :
Besoin de
toucher, taper,
frotter
Sous-cliniques ;
aucune dtresse
QI : 90
CV : 98
RP : 100
MT : 94
VT : 90
SGT
TDAH
a chelles de Conners version abrge [57]. Questionnaire visant valuer les symptmes du dcit de lattention avec hyperactivit
selon quatre chelles: problmes de conduite, inattention, hyperactivit, index global. Les rsultats sont transforms en score T.
b Style of Planning Questionnaire (STOP) [20,32]. Lgende des chelles : score total (T), suractivit (SA), surprparation (SP) et
inexibilit (INF). Plus le score est bas, plus il est pathologique.
c chelle de perfectionnisme adapt/inadapt (PA/I) [58]. Questionnaire auto-administr de 27 items (inspir du Multidimensional
perfectionism scale (MPS) [59]). Lgende des chelles: sensibilit aux erreurs (SENS), estime de soi (EST), compulsivit (COMP) et besoin
dtre admir (ADM).
d Childrens Yale-Brown obsessive compulsive scale (CY-BOCS) [60,61] ; traduction franc
aise non valide de Laverdure et Plissier, 2007.
Cotation commune des parents.
e chelle dintelligence de Wechsler pour enfants, 4e dition [62]. Lgende des chelles : quotient intellectuel global (QI), comprhension verbale (CV), raisonnement perceptif (RP), mmoire de travail (MT), vitesse de traitement de linformation (VT).
Procdure
Le traitement comprend huit sances de 90 minutes dont
lobjectif et les activits sont rapports au Tableau 2.
Chaque sance dbute par la rvision des notions et par
lanalyse des EE nots au journal dauto-observation. Les
rencontres se terminent par lactualisation du systme de
motivation et du graphique de frquence des EE. Une brve
rencontre avec lenfant et ses parents permet de discuter
du contenu de la sance et des exercices faire au cours de
la semaine. Un suivi tlphonique, permettant danalyser
les situations notes au cours de la semaine, survient entre
les sances 7 et 8. La rencontre bilan est ainsi retarde an
de favoriser une meilleure intgration des acquis et pour
maximiser la pratique des stratgies dautocontrle.
Le programme dintervention Prends ton Tourette par
les cornes ! a t labor pour entraner les enfants
atteints du SGT diminuer les manifestations dEE
laide dinterventions cognitivo-comportementales. Il provient de ladaptation de thrapies prouves sadressant
aux symptmes du SGT et aux comportements violents :
le renversement dhabitude de Azrin et Nunn [15], le programme cognitif et comportemental de gestion des troubles
108
Tableau 2
J. Leclerc et al.
Programme dintervention Prends ton Tourette par les cornes! .
Sance
Thme
Exercices
Entranement parental
Informer les parents
Enseigner des stratgies dintervention
Techniques de respiration
Relaxation musculaire progressive
Restructuration cognitive
Relativiser et reconsidrer une situation
Bilan de lintervention
volution des comportements de lenfant
tics de OConnor [20] et lapproche fonctionnelle et multimodale dintervention individualise de Gardner [44].
Les guides mthodologiques sinspirent de diffrents programmes de type TCC sadressant aux enfants [17,49,50].
La validit apparente [51] et sociale [52] du programme est
tablie la suite dune supervision par des experts en traitement cognitivo-comportemental. La comprhension et la
clart de prsentation ont t values auprs denfants
gs de neuf 12 ans et ajustes la suite dune exprimentation pilote (Tableau 2).
Rsultats
Frquence et intensit des EE
Considrant la notation combine du pre, de la mre et de
lenfant, le nombre dEE diminue au cours de lintervention,
passant dune moyenne de 6 3,5 EE par semaine en seconde
moiti de traitement et une moyenne de 2 EE par semaine
au rappel (Fig. 1). Lcart entre le nombre dEE au niveau de
base et celui not en court de traitement relve dun artfact : tous les EE survenus nont pas t nots au niveau
de base en raison dun manque dengagement prcdant
la thrapie. Trs peu dEE sont nots par lenfant, car il
est rticent utiliser le journal de notation. Le nombre
dEE not par les parents est plus reprsentatif de la ralit partir du moment o ils prennent part activement
lintervention et ce nombre diminue compter de la
sance 5, ce qui correspond limplantation dexercices
dapproche cognitivo-comportementale (Tableau 2).
Lintensit des EE est note sur une chelle de Likert
en cinq points pour chaque EE manifest, mme le journal dauto-notation ou la grille dobservation parentale. Les
rsultats montrent que lintensit des EE demeure pratiquement stable, mme si la pente indique une tendance la
baisse (Fig. 2).
Les rsultats de frquence et dintensit obtenus au
RAQ en mesure pr, post et rappel ne montrent aucun
changement la suite de lintervention. Lindice de frquence correspond au nombre dEE manifest par lenfant
au cours de la semaine prcdant lvaluation dont
Figure 1
109
Discussion
Figure 2
Jean.
Lanalyse visuelle des donnes montre des bnces cliniques [53] lis la frquence et lintensit, mais les
rsultats aux diffrents questionnaires demeurent stables
dans le temps. Il est intressant de noter que la diminution
du nombre dEE survient en seconde partie dintervention,
soit lorsque lenfant et ses parents pratiquent des exercices de type TCC comparativement la psychoducation
en premire partie. En outre, le manque dengagement
la notation au niveau de base sestompe pour les parents
en dbut de thrapie. Cela suggre que limplication active
dans lintervention donne un sens pratique la notation, ce
qui augmente la motivation.
Tableau 3 Rsultats aux questionnaires Rage Attacks Questionnaire, Tourette Syndrome Global Scale, Yale Global Tic Severity
Scale et Achenbach System of Empirically Based Assessment.
Enfant
RAQ frquence
RAQ
Intensit
YGTSS
TSGS
ASEBA extrioris
ASEBA
Total
Mre
Pre
Pr
Post
Rappel
Pr
Post
Rappel
Pr
Post
Rappel
2
2
2
2
2
2
2
2
2
2
8
13,2
60a
51
11
23,3
57
49
14
27,6
60a
54
55
23,2
72b
73b
27
31
71b
69b
32
29,3
71b
70b
58
23,2
75b
75b
ASEBA : lgende des scores T ; TSGS : mesure combine des deux parents.
a Frontire du seuil clinique.
b Au-dessus du seuil clinique
110
Jean collabore au traitement en participant aux activits, malgr un certain malaise lors de deux premires
sances. En revanche, son plus gros d est de complter le journal dauto-notation. Ces deux aspects peuvent
sexpliquer par la prsence de traits perfectionnistes,
notamment lestime de soi, valus par lPA/I (Tableau 1)
[32]. Cela montre galement limportance de renforcer positivement et rigoureusement leffort queffectue le jeune
dans un tel processus thrapeutique [50].
Lvaluation post-traitement correspond la n de
lanne scolaire et le rappel concide la reprise de lcole
en septembre. La n de lanne scolaire est souvent associe lanticipation des examens et aux vacances (source
dexcitation) [54]. Les comportements valus sont donc
probablement inuencs par les circonstances et il est possible que leffet du traitement ait t amoindri. Il serait
intressant dimplanter le traitement dautres priodes
pour voir si les rsultats seraient diffrents. Lajout dune
valuation de rappel six mois, permettrait galement
dobtenir des informations complmentaires sur lvolution
des manifestations. Par ailleurs, le nombre de sances pourrait tre augment pour permettre de passer plus de temps
sur chaque concept pour en assurer ainsi la matrise. Enn,
des sances de rappel pourraient tre ajoutes priodiquement an de consolider la gnralisation.
Conclusion
La principale limite mthodologique concerne les rsultats
de frquence obtenus par observation vnementielle. Le
fait de ne pas noter tous les EE au niveau de base induit
un effet de notation. Le RAQ nest pas standardis et il
ne semble pas assez sensible tandis que lASEBA se rvle
trop gnral. De nouvelles mesures objectives pourraient
sajouter au protocole pour rendre la collecte de donnes
plus dle lvaluation de leffet de lintervention sur la
frquence des EE. En outre, les donnes compiles au niveau
de base devraient rpondre un critre de stabilit avant
que lintervention ne soit amorce tel que propos dans la
littrature [55].
Les forces de ltude sont notamment lobtention des
mesures selon diffrentes sources [56] et la convivialit
des activits de thrapie. La particularit du programme
Prends ton Tourette par les cornes ! est quil sinspire
davantage des programmes de gestion des tics plutt que
du TDAH ou des troubles du comportement. La littrature
scientique prcise que la prsence de troubles associs
rend gnralement lintervention plus difcile dans le SGT
[6,26], mais cette tude montre quune intervention spcialise et adapte ce type de clientle peut tre efcace.
Les amliorations cliniques, survenues chez le participant
atteint du SGT et du TDAH manifestant des EE, mettent
jour la faisabilit et leffet prometteur dun tel traitement.
Contributions
Cette tude a t nance par une subvention des Instituts de Recherche en Sant du Canada octroye Kieron
P. OConnor, Marc Lavoie, Emmanuel Stip et Lise Turgeon
(fonds #57936), ainsi que par une bourse dtude accorde
Julie Leclerc issue du mme fonds de recherche.
J. Leclerc et al.
Conit dintrt
Aucun.
Rfrences
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