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Rev Argent Radiol. 2014;78(3):161---167

REVISTA ARGENTINA DE RADIOLOGA


www.elsevier.es/rar

CASO CLNICO

Xantoma intraseo pelviano: reporte de un caso y


revisin de la literatura
M.C. Ortega Hrescak , J.M. Jerez, C.M. Arvalo, R.C. Mohanna y J.C. Basualdo
Alta Gamma, San Miguel de Tucumn, Tucumn, Argentina
Recibido el 12 de febrero de 2013; aceptado el 11 de junio de 2013
Disponible en Internet el 15 de agosto de 2014

PALABRAS CLAVE
Xantoma intraseo;
Normolipemia;
Ilion;
Clulas espumosas;
Diagnstico

KEYWORDS
Intraosseous
xanthoma;
Normolipemia;
Ilion;
Foam cells;
Diagnosis

Resumen El xantoma intraseo (XIO) es un tumor seo benigno extremadamente raro. En la


histologa se caracteriza por presentar macrfagos mononucleares, abundantes clulas espumosas y clulas gigantes multinucleadas. Puede aparecer asociado a otras enfermedades (XIO
secundario), principalmente a desrdenes lipdicos, o en forma aislada (XIO primario). Los XIO
son lesiones lticas expansivas que a menudo se encuentran en pacientes con condiciones hiperlipidmicas. En la mayora de los casos la evaluacin inicial se realiza con radiografa, aunque
otros procedimientos pueden ser necesarios para conrmar el diagnstico.
Se presenta el caso de un hombre de 48 a
nos que consult por lumbalgia con irradiacin
al miembro inferior derecho e impotencia funcional de 3 meses de evolucin. Tena hallazgos
imagenolgicos de XIO en el hueso ilaco derecho, sin hiperlipidemia o lesiones preexistentes.
Se llev a cabo la extirpacin total del tumor y el posterior estudio histopatolgico de la pieza
operatoria conrm el diagnstico. El tratamiento result exitoso.
El objetivo de este artculo es describir los hallazgos clnicos e imagenolgicos (radiografa,
resonancia magntica, tomografa computada y medicina nuclear) de un XIO primario y su
tratamiento. Adems, realizamos una breve revisin de la literatura.
2014 Sociedad Argentina de Radiologa. Publicado por Elsevier Espaa, S.L.U. Todos los
derechos reservados.

Pelvic intraosseous xanthoma: a case report and literature review


Abstract Intraosseous xanthoma is an extremely rare benign bone tumor. Histology shows
mononuclear macrophages, abundant foam cells and multinucleated giant cells. The intraosseous xanthoma may appear associated with other diseases (secondary intraosseous
xanthoma), mainly lipid disorders or without an underlying lipid disorder (primary intraosseous xanthoma). The intraosseous xanthoma is a lytic, expansive tumor, often seen in patients
with hyperlipidemic conditions. In most cases, the initial evaluation is performed with X-ray,

Autor para correspondencia.


Correo electrnico: cinthya ortega@hotmail.com (M.C. Ortega Hrescak).

http://dx.doi.org/10.1016/j.rard.2014.07.005
0048-7619/ 2014 Sociedad Argentina de Radiologa. Publicado por Elsevier Espaa, S.L.U. Todos los derechos reservados.

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M.C. Ortega Hrescak et al


although other procedures may be necessary to conrm the diagnosis. We report the case of a
man aged 48, who consulted for back pain radiating to the right leg and functional disability
3 months duration, with imaging ndings in the right iliac XIO in the absence of pre-existing
injuries or hyperlipidemic conditions, so surgery for total removal of the tumor was performed
with histological examination of the surgical specimen, conrming the preoperative diagnosis of
XIO. Such treatment resulted curative. The aim of this article is to describe the clinical, imaging
ndings (RX, MRI, CT, nuclear medicine) and the course of treatment of a committing the iliac
primary intraosseous xanthoma a and a normolipidemic patient brief review of the literature.
2014 Sociedad Argentina de Radiologa. Published by Elsevier Espaa, S.L.U. All rights reserved.

Introduccin
Los xantomas aparecen con ms frecuencia en los tejidos
blandos superciales (piel, hipodermis o vainas tendinosas),
mientras que el compromiso de las estructuras profundas
(como las esquelticas) es inusual. Al respecto, existen muy
pocas comunicaciones en la literatura1 .
En particular, el xantoma intraseo (XIO) es una lesin
tumoral benigna extremadamente rara1---6 . Segn Bertoni
et al.7 , es indistinto el uso de los trminos histiocitoma
broso benigno (HFB), histiocitoma broso, xantobroma y
broxantoma de hueso para referirse al XIO, pero para otros
investigadores, como Alden et al.8 , este es una entidad independiente, compuesta histolgicamente por macrfagos
mononucleares, abundantes clulas espumosas o xantomatosas (histiocitos cargados de lpidos), y clulas gigantes
multinucleadas. Ocasionalmente el XIO tambin puede presentar clulas fusiformes y, en ese caso, stas se diferencian
de las del HFB por su disposicin: mientras en el histiocitoma broso benigno tienen un patrn estoriforme (imagen
de entrelazamiento por la disposicin de los ncleos alargados en distintos ngulos), en el XIO esta distribucin est
ausente. Por este motivo, algunos investigadores consideran
al XIO como un subtipo del HFB1,3 .
En la clasicacin histolgica de tumores seos de la
Organizacin Mundial de la Salud (OMS), a cargo de Schajowicz et al.4 , el XIO no est contemplado. Sin embargo,
en coincidencia con Alden, se incluye al HFB dentro de
los tumores benignos del tejido conectivo compuestos por
clulas fusiformes en patrn estoriforme, clulas gigantes multinucleadas, hemosiderina e histiocitos cargados con
lpidos (clulas xantomatosas).9
El XIO es una lesin tpicamente ltica y expansiva, que
puede presentarse como un hallazgo casual o una fractura
patolgica (siendo la pelvis y la tibia las ms propensas
a padecerla)3 . Usualmente aparece como una manifestacin
benigna secundaria a ciertas enfermedades sistmicas metablicas o endcrinas (principalmente desrdenes lipdicos y,
en particular, hiperlipidemia tipo IIB y III), y en ese caso se
denomina XIO secundario. Aunque ms infrecuente, tambin
es posible encontrar un XIO primario (es decir, las enfermedades sistmicas estn ausentes)1---3,7 . Tanto en uno como en
otro caso, la evaluacin inicial se realiza con radiografa,
aunque otros procedimientos diagnsticos, como la tomografa computada (TC) y/o la resonancia magntica (RM),
son necesarios para conrmar el diagnstico.

Luego de llevar a cabo una biopsia, el curetaje con


injerto es la conducta teraputica de eleccin, a pesar
de que tambin se ha descrito el tratamiento conservador
observacional1---3,7 .

Presentacin de caso
Un hombre de 48 a
nos de edad acudi a la consulta por
lumbalgia con irradiacin al miembro inferior derecho e
impotencia funcional (agravada con la marcha y actividades
vigorosas), de aproximadamente 3 meses de evolucin, sin
respuesta a los antiinamatorios no esteroideos. No presentaba antecedentes familiares ni personales de importancia
(enfermedades sistmicas, traumatismo previo desencadenante o infeccin).
En el examen fsico no mostraba dolor a la palpacin
sobre la regin lumbosacra y tena un rango de movimiento
de caderas, rodillas y tobillos bilaterales completo, simtrico y libre de dolor. La exploracin neurovascular en ambas
extremidades inferiores result normal, al igual que los
datos del laboratorio (recuento de glbulos blancos, colesterol total y libre, y triglicridos).
En la radiografa de frente y perl de la columna lumbosacra se visualiz, como hallazgo incidental en la proyeccin
frontal, una lesin radiolcida de morfologa ovoidea, bordes netos y lmite inferior escleroso, que se ubicaba en el
hueso ilaco derecho (g. 1). Se ampli la evaluacin con
una radiografa de ambas caderas (frente y axial), donde se
pudieron corroborar los hallazgos (g. 2).
La TC de pelvis con ventana para estructuras seas revel
en el hueso ilaco derecho, en proximidad a la articulacin
sacroilaca, una lesin osteoltica bien denida, de aproximadamente 60 mm (anteroposterior) x 34 mm (transverso) x
51 mm (longitudinal), que estaba rodeada parcialmente por
una esclerosis sea que comprometa el hueso esponjoso y
el cortical interno y externo (g. 3a). A su vez, con la ventana de partes blandas se detect una densidad inferior a
la del msculo, con una leve extensin a los tejidos blandos
adyacentes de la regin gltea (g. 3b).
Por su parte, la RM evidenci en la misma ubicacin una
formacin ovoidea y expansiva, de bordes bien denidos y
levemente irregulares, con un mnimo componente de partes blandas y un aparente compromiso del grupo muscular
glteo profundo adyacente (mejor visualizado en la secuencia STIR [short time inversin recovery]). En las secuencias

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Xantoma intraseo pelviano: reporte de un caso y revisin de la literatura

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Figura 1 Radiografa de columna lumbosacra de (a) frente y (b) perl: se observa en el hueso ilaco derecho una lesin osteoltica
(echa) expansiva, bien denida y de bordes namente esclerosos, que se visualiza mejor en la proyeccin de frente.

en ponderacin T1 y T2, la lesin tuvo una se


nal predominantemente hipo-isointensa en relacin con el msculo,
correspondiente a reas de tejido colgeno y conectivo que
alternaban con estriaciones de alta intensidad de se
nal, conformando un patrn reticulado, concordante con depsitos
lipdicos e histiocitos espumosos entre los espacios intertrabeculares. En lo que respecta a la secuencia STIR, la se
nal
fue heterogneamente difusa, con reas hiperintensas en

el tejido colgeno y con peque


nas estriaciones hipointensas
centrales compatibles con zonas grasas. La lesin se encontraba en todas las secuencias parcialmente rodeada por
zonas de baja intensidad de se
nal, que concordaban con una
esclerosis sea reactiva de 71 x 30 mm aproximadamente.
La zona de transicin con el resto del tejido seo pareca
bien delimitada y se respetaba la articulacin sacroilaca
sin inltrar el sacro (g. 4).

Figura 2 Radiografa de pelvis en proyeccin (a) de frente, (b) alar y (c) obturatriz: se corrobora la lesin osteoltica (echas) en
el hueso ilaco derecho.

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Figura 3 Tomograa computada de pelvis sea, cortes axial, sagital y coronal, en ventana (a) sea y (b) de partes blandas: se
evidencia en el hueso ilaco derecho una lesin osteoltica bien denida con una densidad inferior a la del msculo (echas).

El control para descartar otras localizaciones se realiz


mediante gammagrafa sea de cuerpo entero con 99m TcMDP. El estudio revel en el hueso ilaco derecho una imagen
hipocaptante ovalada con mrgenes hipercaptantes (g. 5).
Las caractersticas radiolgicas indicaban una lesin sea
poco agresiva, por lo que los diagnsticos diferenciales
se hicieron con: quiste seo solitario, broma no osicante, lipoma intraseo, osteoblastoma, HFB, broxantoma
y enfermedad de Erdheim-Chester.

Inicialmente, dada la sospecha diagnstica de benignidad (basada en el aspecto tumoral de las imgenes, la
edad del paciente y la ubicacin del tumor), el traumatlogo
decidi la realizacin de una puncin aspiracin con aguja
na (PAAF). El cultivo fue negativo y el examen citolgico
comunic la presencia de abundantes histiocitos espumosos,
pero no arroj un diagnstico de certeza. Por este motivo,
se efectu una puncin con aguja gruesa, controlada por
TC, en diferentes zonas de la lesin. En esta oportunidad,

Figura 4 Resonancia magntica de pelvis, cortes axiales, sagitales y coronales: en el hueso ilaco derecho se detecta una formacin
expansiva (*) con un mnimo componente de partes blandas y se
nal heterognea en todas las secuencias. (a) En ponderacin T1 se
ve predominantemente hipointensa, (b) en ponderacin T2 muestra reas hiperintensas con peque
nos focos hipointensos centrales
y (c) con STIR se observan reas hiperintensas y peque
nos focos hipointensos centrales.

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Xantoma intraseo pelviano: reporte de un caso y revisin de la literatura

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Posterior
L

Anterior-TB

Posterior-TB

LAT. DER.

Figura 5 Gammagrafa sea con 99m Tc-MDP: (a) cuerpo entero e (b) imgenes planares. Se observa en el hueso ilaco derecho
una imagen hipocaptante ovalada (echas) con mrgenes hipercaptantes.

el examen histolgico evidenci un tejido seo con esclerosis y una extensa inltracin del espacio intertrabecular
por histiocitos espumosos o xantomizados. Estos no adquiran la morfologa de clulas de Langerhans, por lo que
podan corresponder a un xantoma. En base a los resultados anatomopatolgicos, y en combinacion con los estudios
de imgenes, se arrib al diagnstico presuntivo de XIO.
Asimismo, debido a la gran propensin de estas lesiones a
presentar una fractura patolgica de pelvis, se llev a cabo
un curetaje intralesional, un injerto seo con aloinjerto de
partculas y la reseccin de la tabla interna del ilion. Despus de la intervencin, se restringi el soporte de peso
sobre la extremidad inferior derecha del paciente durante
8 semanas y los sntomas se aliviaron considerablemente. El
estudio histopatolgico de la pieza operatoria corrobor el
diagnstico preoperatorio (g. 6).
A partir de esta conrmacin, se solicitaron peridicamente anlisis de glucemia, lipidemia y colesterolemia.
Ninguno revel alteraciones.

Discusin
Los xantomas pertenecen al grupo de lesiones xantomatosas. Estas se componen de macrfagos con un
gran citoplasma granular y eosinoflico, llamados clulas

xantomatosas o espumosas2 . Algunos autores los consideran


tumores benignos primarios1,5,10 , mientras que para otros no
son verdaderas neoplasias11 .
Existe una clasicacin que divide a las lesiones con origen histioctico comn en dos grandes grupos: benignas y
malignas. Esta se basa en una combinacin de los resultados
de la microscopa de luz convencional, el cultivo de tejidos
y los estudios ultraestructurales, y concibe a los xantomas
como seudotumores de probable origen histioctico10 .
Los xantomas aparecen con mayor frecuencia en los
tejidos blandos superciales. Sin embargo, tambin puede
haber participacin de estructuras profundas (p. ej. las
esquelticas), a pesar de que esta localizacin es rara y
tiene pocas comunicaciones en la literatura1,3,5,6,11 . En estos
casos, es comn que se asocien a enfermedades sistmicas
metablicas o endcrinas (principalmente desrdenes lipdicos, como la hiperlipidemia, que suele estar presente en
la mayora de los pacientes con xantomas), pero tambin
han sido reportadas en pacientes con niveles plasmticos
normales de colesterol y lpidos. Cuando existe la asociacin con enfermedades sistmicas (como la enfermedad de
Rosai-Dorfman o la de Erdheim-Chester, la granulomatosis
de Langerhans o la displasia brosa postraumtica), los xantomas suelen ser mltiples 1,5,7,8,11---14 .
En particular, el XIO es una lesin tumoral extremadamente rara (con menos de 50 casos reportados en el

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Figura 6 Xantoma intraseo: (a) pieza quirrgica y (b) microscopa del preparado anatomopatolgico de la lesin (tincin de
hematoxilina-eosina, magnicacin por 200). Se reconoce un extenso inltrado de histiocitos espumosos (echas).

esqueleto axial y apendicular), sobre todo en pacientes normolipidmicos en los que el sntoma es el dolor sin evidencia
de lesiones cutneas. Se caracteriza por presentar una lesin
ltica, a menudo con expansin cortical 2,3,5,8,14,15 .
Si bien su patognesis no est determinada, se han propuesto diversas teoras. Entre ellas, se sugieren trastornos
metablicos o lipdicos, trauma menor, secuela de lesin
benigna preexistente (como displasia brosa o histiocitosis de clulas de Langerhans, particularmente en los XIO
primarios) o cambios secundarios a tumores malignos. El
mecanismo de formacin de los xantomas consiste en la fuga
de lpidos desde los vasos sanguneos al sitio de la lesin, con
una posterior fagocitosis de este material por los macrfagos tisulares o histiocitos. El colesterol no degradado se
acumula dentro del citoplasma, provocando la presencia de
macrfagos espumosos1,2,6,9,15 .
Las caractersticas histolgicas de los xantomas se observan en numerosas lesiones seas benignas y malignas, e
incluyen el acmulo no neoplsico con sustitucin del hueso
y la mdula sea normales por abundantes clulas espumosas, hendiduras extracelulares de colesterol y clulas
gigantes multinucleadas (tpicas de xantoma). Ocasionalmente, hay clulas mononucleares no espumosas, como los
macrfagos y tejidos de granulacin 2,3,5---15 , pero no existe
la formacin de osteoide, hueso o cartlago. En cuanto a las
clulas fusiformes, estas no son una caracterstica particular
del XIO, aunque pueden estar presentes, haciendo necesaria
su diferenciacin con el HFB de hueso. Si las clulas fusiformes tienen un patrn estoriforme, entonces el HFB debe ser
considerado2,3,5 .
El XIO es entendido como un granuloma especializado y
no como una verdadera neoplasia. Su clasicacin se basa
en el aspecto clnico y radiolgico, as como tambin en la
presencia y proporcin de las clulas gigantes, espumosas
y fusiformes, y de los cambios hemorrgicos y qusticos2 .
Si bien estas lesiones tienen similitudes histolgicas con la
sinovitis vellonodular pigmentada, no se encuentran en los
huesos recubiertos por tejido sinovial2 .
Con respecto a su distribucin anatmica, los huesos
afectados con mayor frecuencia son los de la mano, seguidos
de los planos (costillas, pelvis, crneo), los largos y los de la
columna, la mandbula y el sacro2,5,9,15 .
Por lo general, son lesiones nicas de tama
no variable,
con un predominio en el sexo masculino (2:1) y en los
mayores de 20 a
nos (principalmente entre los 30 y

50)1,9,11,15 . Pueden ser descubiertas incidentalmente en


estudios de imgenes realizados por distintas razones
y es posible que tengan otras formas de presentacin
(dependiendo del hueso afectado) y que incluyan dolor,
parlisis de mltiples nervios craneales o fractura patolgica (siendo la pelvis y la tibia las ms propensas a
padecerla)2,3,8 .
Radiogrcamente, los XIO pueden aparecer como una
lesin osteoltica de bordes bien denidos, con una peque
na
rea circundante del hueso reactivo o un margen esclertico
delgado y bien visible, ms adelgazamiento del hueso cortical; o bien como lesiones irregulares y mal denidas2,5---8,14,15 .
Generalmente, son localmente agresivos y tienen bordes
expansivos que a menudo se extienden hasta los tejidos
blandos vecinos 2,5,8,15 . Cuando esto sucede, el diagnstico se inclina a favor del xantoma (y en contra del
HFB).2
La TC con ventana sea detecta un rea osteoltica con
mrgenes esclerosos y una cortical anada que no necesariamente presenta disrupcin, mientras que a travs de la
ventana de partes blandas se reconoce una formacin de
partes blandas que puede estar inltrando articulaciones o
tejidos adyacentes2,3,6,7 .
Con respecto a la RM, los hallazgos dependen en gran
medida del contenido histolgico. En las secuencias ponderadas en T1, la lesin presenta una masa bien delimitada
con una distribucin heterognea de se
nal, que explica la
variabilidad y proporcin de los distintos componentes histolgicos de la lesin. Esta es predominantemente baja con
un rea central de baja intensidad de se
nal, y se rodea de
un borde que tambin tiene baja intensidad. En las secuencias ponderadas en T2, la totalidad de la lesin muestra una
marcada iso-hiperintensidad y se encuentra rodeada, total
o parcialmente, por un rea de baja se
nal de intensidad,
concordante con esclerosis sea reactiva. En las secuencias
con supresin grasa se reconoce una se
nal heterognea con
reas de baja y alta intensidad en el centro de cada lesin,
mientras que con el gadolinio endovenoso existe un moderado realce de los mrgenes2,6,7 . En la gammagrafa sea
con 99m Tc-MDP el comportamiento de la lesin es variable,
revelando (segn el caso) captacin del radiofrmaco por
imagen blstica o hipocaptacin2,3,7,9 .
Debido a las caractersticas radiolgicas variables, el
diagnstico anatomopatolgico es a menudo necesario antes
de un tratamiento denitivo2 .

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Xantoma intraseo pelviano: reporte de un caso y revisin de la literatura


El diagnstico diferencial de pacientes con lesiones
lticas es amplio y depende de la edad del paciente y la
presencia de otras enfermedades. En radiografa debe
incluir aquellas lesiones seas benignas comunes que tambin pueden presentar caractersticas xantomatosas, como:
HFB, broma no osicante, quiste seo simple, lipoma
intraseo, quiste seo aneurismtico, displasia brosa,
lesiones de origen condral, osteoblastoma, tumor de clulas
gigantes o tumor pardo de hiperparatiroidismo2,3,5,7,15 .
Mientras, en la histopatologa, se debe diferenciar de las
lesiones seas que producen alteraciones xantomatosas mltiples o individuales, como: enfermedad de Rosai-Dorfman
o Erdheim-Chester (una granulomatosis multisistmica),
hiperlipoproteinemia II y III, y diabetes mellitus.2,9
Otros diagnsticos diferenciales a considerar son los
tumores seos primarios, la metstasis sea o de carcinoma
de clulas claras, la histiocitosis de clulas de Langerhans, el linfoma, el granuloma seo solitario o el eosinlo,
las enfermedades infecciosas y la sinovitis vellonodular
pigmentada.2,3,5,7,9,14,15
El XIO es una lesin benigna, por lo que, una vez que la
biopsia ha conrmado su existencia, la conducta teraputica de eleccin es la extirpacin quirrgica total (o incluso
parcial) mediante curetaje intralesional e injerto seo. As,
se elimina toda la lesin a nivel macroscpico y, por lo general, se puede llevar a cabo un control local. La necesidad de
realizar la jacin interna y proteger la extremidad de la
carga total de peso depende de la localizacin de la lesin.
Tambin se ha descrito el tratamiento conservador observacional con controles radiolgicos seriados cada seis meses,
la modicacin del estilo de vida, la restriccin diettica
de grasa y colesterol, y/o la reduccin farmacolgica de los
lpidos sricos (cido quenodesoxiclico y estatinas).
Los objetivos son eliminar la neoplasia, lograr la funcionalidad mxima y obtener una continuidad sea ptima
y una resistencia para tolerar las exigencias biomecnicas del hueso afectado.2,3,9,11,14,15 Generalmente el tumor
tiene un buen pronstico, pero puede haber una recurrencia de XIO primarios despus del tratamiento quirrgico,
en casos asociados con trastornos metablicos o de
lpidos.2,5,11,15

Conicto de intereses
Los autores declaran no tener ningn conicto de intereses.

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