Medición de la calidad de vida en pacientes disfónicos: Una revisión

sistemática del desarrollo de contenido en medidas de resultados

informados por el paciente.
Resumen: Para revisar las medidas de resultados informados por los pacientes existentes
(PROM) utilizadas en las poblaciones disfónicas para evaluar los procedimientos usado en su
desarrollo y la grado a cuál estas reunirse corriente desarrollo normas para generación de
contenido y psicométrica evaluación. los estudiar es una sistemática revisión. UNA sistemática
revisión de Medline, Índice acumulativo a Enfermería Y Aliado Salud, y Salud y Psicosocial
Instrumentos bases de datos estaba terminado utilizando voz, calidad de vida, y PROMs como
palabras clave. Nosotros identificado todos paciente o reportado por los padres cuestionarios
medición calidad de vida asociada con voz desórdenes desde la revisión recomendaciones.
Cuestionarios fueron tasado para adherencia a lineamientos internacionales para la desarrollo y
evaluación de PROMs como delineado por la Científico Consultivo Comité de la ical Med Salir
Confianza. Nueve PROMs cumplido la inclusión criterios la calidad de estos cuestionarios estaba
variable con respecto a instrumento desarrollo y ninguna reunió todos de la corriente,
recomendadoriteria. De los nueve cuestionarios la voz Síntoma Escala sufrió el más riguroso
desarrollo proceso. Además, muchos instrumentos tener estado aumentado a permitir para
apoderado administración, defecto a dirección calidad de relacionado con la vida cuestiones
específico a la objetivo población. El desarrollo de instrumentos a menudo se pasa por alto cuando
se intenta cuantificar los resultados informados por los pacientes en pacientes disfónicos.
Cuidadoso instrumento desarrollo procedimientos son necesario a asegurar ese PROMs son
válido, de confianza, y Responsiva. Nuestra revisión sugiere ese los déficits en psicométrico
propiedades de la corriente relacionada con la voz PROMs mayo ser, a menos en parte, debido a
déficits en el desarrollo proceso. Además, estos datos sugerir la potencial utilidad de una novela
PROM se adhiere a estándares internacionales rigurosos para garantizar mejor que los médicos
aprecien las variables más relevantes para los pacientes con voz desórdenes y dirección algunos
del psicométrico defecto del actualmente usado cuestionario. Palabras clave: Disfonía, trastorno
de la voz, calidad de vida, resultados informados por el paciente medidas

Introducción.
Los trastornos de la voz se ocurren en aproximadamente el 3% -9% de la población y
tienen efectos profundos en la calidad de vida de los pacientes (QOL). Para cuantificar
este impacto, así como para evaluar los resultados del paciente y guiar las decisiones
terapéuticas informadas, Se han desarrollado numerosas medidas de resultados
informadas por los pacientes (PROMs). Estos cuestionarios han ganado popularidad tanto
en la clínica como en la investigación. Los PROMs usado en poblaciones disfónicas debe
ser clínicamente pertinente y científicamente robusto. Como tal, deben ser tanto
formalmente desarrollados como Psicométricamente probado. De lo contrario puede
disminuir la fiabilidad (es decir, la capacidad de producir datos consistentes y
reproducibles) y / o validez (es decir, capacidad de medir lo que se pretende medir).
El tema del desarrollo de instrumentos ha ganado cada vez más atención en los últimos
15 años, culminando con el informe de 2002 por el Comité Científico Asesor de Medical
Outcomes Trust. Más recientemente, en EEUU la Administración de Alimentos y
Medicamentos (FDA) emitió un documento de orientación en la que se delinearon los
pasos necesarios para un desarrollo óptimo de los instrumentos. En este borrador de
documento de orientación, se ha puesto especial énfasis en la importancia de las
aportaciones del paciente y el cuidadoso trabajo cualitativo para garantizar que las
medidas reflejen con precisión las preocupaciones de los pacientes de manera clara y
fácil de entender.
Como se define en el documento de la FDA, los PROMs son Instrumentos derivados del
paciente que miden cualquier aspecto de la salud de un paciente que va desde conceptos
sintomático hasta conceptos cada vez más complejos tales como QOL, un constucto
multidominio involucrando componentes físicos, psicológicos y sociales. Este documento
también proporciona pautas específicas con respecto a los pasos necesarios involucrados
en el desarrollo de tales instrumentos. Cano et al. resume anteriormente estos
lineamientos, describiendo un riguroso sistema de tres etapas del desarrollo de
instrumentos con procedimientos paso a paso para la generación de elementos, reducción
de elementos, y la evaluación psicométrica. La etapa I implica el desarrollo del Modelo
conceptual y los ítems del cuestionario. En esta etapa, los métodos cualitativos incluyen
entrevistas a pacientes, grupos de enfoque y la revisión de literatura son las principales
fuentes de información. Se requiere una revisión exhaustiva de la literatura para identificar
los artículos de investigación que han usado PROMs en el área de interés. El objetivo
principal es evaluar exhaustivamente alguna existente enfermedad o PROMs de sitios
específicos en términos de contenido y pruebas psicométricas para que se pueda juzgar
la calidad de las medidas existentes. En el caso de que una respuesta adecuada,
clínicamente significativa, científicamente, no existe un PROM apropiado no existe, se
pueden identificar posibles áreas/ contenidos relevantes potenciales para el desarrollo de
una nueva PROM basados en las medidas existentes.
El conjunto de elementos se prueba o prueba previamente en una pequeña muestra de
pacientes para reducir las ambigüedades en la redacción, confirmar su idoneidad, y
determinar la aceptabilidad y el tiempo requerido para completar el instrumento. La etapa
II involucra pruebas de campo del instrumento en una muestra más grande de pacientes.
Los resultados de las pruebas de campo en las revisiones y la reducción de elementos, al
examinar la redundancia, las frecuencias de aprobación y los datos faltantes. El análisis
factorial y las pruebas de los supuestos de escalado refinan aún más los elementos y
cómo reflejan habilidades y actitudes específico. La etapa III incluye la evaluación
psicométrica del cuestionario en su forma final.
La última versión del cuestionario es administrado a un gran población de pacientes para
determinar la aceptabilidad de la calidad de datos evaluados por integridad de los datos y
la distribución de los puntajes, la confiabilidad de la consistencia interna, las correlaciones
totales de ítems, confiabilidad test-retest, validez dentro de la escala, validez en
comparación con otros cuestionarios, y capacidad de respuesta, o la capacidad de la
escala para detectar cambios clínicamente significativos después de un tratamiento de
eficacia conocida. La capacidad de respuesta se evalúa normalmente examinando las
puntuaciones antes y después de una intervención y calculando una estadística del
tamaño del efecto o la puntuación de la variación media dividida por la desviación
estándar de las puntuaciones previas a la intervención.
Para los médicos e investigadores que buscan utilizar PROM con pacientes disfónicos, es
importante comprender la fortalezas y debilidades de las diversas medidas disponibles.
Una revisión previa calificó el Índice de discapacidad de la voz (VHI) y la calidad de vida
relacionada con la voz (V-RQOL) como la psicometría más fuerte de las medidas
existentes. Sin embargo, esa revisión no abordó los problemas críticos relacionados con
los procesos de desarrollo utilizados para cada una de las medidas. Cabe señalar que la
mayoría de estos instrumentos se crearon durante una era que se dedicó en gran medida
al análisis "objetivo" de la voz y, por lo tanto, representó un enfoque extremadamente
novedoso y progresivo para el tratamiento de pacientes con trastornos de la voz. El gran
volumen de publicaciones y el interés en este sentido sirven además para confirmar el
valor de este tipo de instrumentos en esta población desafiante. Sin embargo, suponemos
que las deficiencias psicométricas descritas en la revisión anterior pueden estar asociadas
con déficits asociado con el proceso de desarrollo. La revisión actual busca examinar los
criterios utilizados en el desarrollo de estos instrumentos, con el fin de hacer
recomendaciones que puedan usarse para ayudar a dilucidar futuras direcciones para la
investigación en mediciones de la calidad de vida en la población disfónica.

Métodos.
Se utilizó un enfoque sistemático establecido para revisar las PROM que examinan la
calidad de vida entre los pacientes con trastornos de la voz indexados en Medline, Health
and Psychosocial Instruments and Cumulative Index to Nursing & Allied Health, bases de
datos entre 1966 y 2007, como se describió previamente. Las siguientes palabras clave
se utilizaron en la búsqueda electrónica: QOL, disfonía, voz, instrumento, escala, puntaje,
instrumento de investigación e inventario. Se colocaron límites en la búsqueda para
excluir citas que no estén en inglés. Incluimos solo aquellos artículos que trataron
específicamente el desarrollo de un cuestionario de resultados informado por el paciente
que midió la calidad de vida asociada a los trastornos de la voz y que se habían sido
sometido a la validación en la población disfónica. Los artículos que se enfocaron
exclusivamente en aspectos específicos del bienestar (por ejemplo, dolor o autoestima) se
excluyeron porque no evaluaron la calidad de vida en general. Se excluyeron los artículos
que describían instrumentos que no proporcionaban evidencia de ningún proceso de
desarrollo o validación (es decir, instrumentos ad hoc).
Todos los títulos y resúmenes fueron examinados por dos de los autores, así como listas
de referencias y tablas para identificar todas los PROM utilizados en pacientes con
trastornos de la voz. Todos los cuestionarios que cumplieron con los criterios de inclusión
fueron evaluados por su adherencia a los estándares para el desarrollo del modelo
conceptual y los ítems del cuestionario, según lo descrito por el Comité Asesor Científico
de Medical Outcomes Trust y la guía de la FDA.

Resultados.
Nuestra revisión sistemática de la literatura en lengua inglesa revelada un limitado número
de instrumentos desarrollado y validados en la población disfónica. Nueve instrumentos
fueron identificados y examinados en la revisión actual. Los detalles sobre el desarrollo
del instrumento para cada medida se resumen a continuación y se proporcionan en la
Tabla 1. Las propiedades psicométricas de cada instrumento se proporcionan en la Tabla
2. El análisis del contenido de los instrumentos se proporciona en la Tabla 3.

Voice Handicap Index. (Índice de discapacidad vocal) VHI

Se desarrolló un conjunto inicial de elementos a partir de entrevistas de historia clínica
con pacientes con trastornos de la voz durante un período de 7 años. Los elementos
fueron agrupados en tres dominios de contenido: Funcional (25 ítems), Emocional (31
ítems) y Físico (29 ítems). Sesenta y cinco pacientes completaron la versión preliminar de
VHI. Se les pidió que encerraran una de las cinco respuestas en una escala de cinco
puntos. Este conjunto inicial de elementos se redujo luego a través de la evaluación de la
confiabilidad de la consistencia interna, las respuestas relacionadas con el género y la
redundancia del contenido del grupo. Además, si el 50% de la cohorte no respondió a un
ítem en particular, se omitió de la versión final. La versión final se presentó a 63 pacientes
adultos como un componente final del proceso de desarrollo.

Voice Handicap Index- 10. (VHI- 10)

En 2004, un diferente grupo sometió el VHI de 30 ítems a la reducción y análisis factorial ,
resultando en un VHI-10 acortado de 10 ítems. Se identificaron las preguntas con las
mayores diferencias medias entre 159 sujetos no disfónicos y 100 pacientes disfónicos.
Además, se pidió una cohorte de clínicos que seleccionaran los 10 ítems de VHI más
''clínicamente relevantes'' para la evaluación de la discapacidad relacionada con la voz y
capacidad de respuesta a tratamiento. Los 10 ítems resultantes se evaluaron utilizando el
análisis de los elementos antes y después del tratamiento.

Voice- Related Quality of life. (Calidad de vida relacionada con la voz) V-

RQOL
Los autores de la V-RQOL informan que tanto el aporte clínico como las entrevistas
informales a pacientes se utilizaron en el desarrollo de V-RQOL. No hay más información
específica sobre el proceso de desarrollo. Una versión original del cuestionario se probó
en 20 pacientes para evaluar el contenido y las frases. El instrumento revisado se
administró a 109 nuevos pacientes con trastornos de la voz y 21 pacientes sin trastorno
de la voz. Se encontraron tres preguntas que tenían una baja correlación de ítem a total;
Dos fueron retenidos en el instrumento debido a la alta validez nominal. Se omitió de la
versión final una pregunta adicional relacionada específicamente con las dificultades de
uso del teléfono relacionadas con el empleo.
Voice Outcome Survey (VOS) [encuesta de los resultados de voz]
El VOS estaba construido por un panel de expertos formado por médicos y terapeutas de
la voz, además de pacientes con parálisis de las cuerdas vocales. El conjunto inicial de
elementos se seleccionó en función de la frecuencia de los síntomas y la "importancia".
Después de la prueba inicial, se creó un cuestionario piloto. Los autores insertaron
elementos adicionales para evaluar las limitaciones del paciente en ciertas actividades
diarias, sociales o relacionadas con el trabajo que requieren vocalización. El proceso de
pilotaje incluyó la adición de dos preguntas identificadas como particularmente relevantes
para los pacientes con parálisis unilateral de las cuerdas vocales: esfuerzo al hablar y
aspiración. Tras el análisis psicométrico, se eliminaron dos elementos del instrumento
piloto para determinar la confiabilidad inadecuada de la test- retest.

Voice Activity And Participation Profile. (Perfil de participación y Actividad de

la voz)
Las entrevistas de 45 pacientes disfónicos, así como las aportaciones de 10 terapeutas
del habla se utilizaron para desarrollar el Perfil de Participación y Actividad de Voz. Se
pidió a los sujetos que enumeraran las situaciones de la vida en curso que sentían que se
habían visto afectadas negativamente por su disfonía. Para evaluar la validez del
contenido, tres grupos (Terapeutas del lenguaje, estudiantes de terapia del habla y
pacientes de voz) comentaron qué tan bien las preguntas describían los problemas
relacionados con la disfonía, así como qué tan claramente se presentaban los elementos.
40 pacientes con disfonía y 40 sujetos de control pilotaron el cuestionario inicial. Luego, el
instrumento se dividió en cinco dominios: problemas de voz auto percibidos, sociales,
emocionales, laborales y de comunicación.

Voice Symptom Scale (VoiSS) [Escala de síntomas de la voz]

El desarrollo del VoiSS implicó tres pasos. Primero, 133 pacientes informaron
prospectivamente 467 dificultades asociadas con su trastorno de voz. Se elaboró un
instrumento preliminar basado en estos problemas. El cuestionario piloto fue administrado
a 168 pacientes con disfonía. La reducción de elementos se realiza mediante el análisis
del componente principal para detectar elementos mediante una matriz de correlación. En
el paso final, 180 nuevos pacientes con disfonía completaron el refinado cuestionario

VoiSS. La validez de contenido se determinó utilizando 13 elementos de VHI. Este

proceso resultó en un instrumento de 43 ítems. Wilson et al, refinó aún más la estructura
psicométrica del VoiSS que resultó en el instrumento final de 30 ítems.

Pediatric Voice Outcome Survey (PVOS). [Encuesta de resultados de voz

pediátrica]
El PVOS es un instrumento de cuatro elementos derivado del VOS para permitir la
administración de proxy principal. Componente principal y el análisis factorial estaba
realizado a evaluar la estructura interna y el diseño del instrumento con referencia a su
aplicación a la población pediátrica. 108 cuidadores de niños o adolescentes que
requieren traqueotomías participaron en el estudio y completaron el instrumento. Las
pruebas de confiabilidad y el análisis factorial apoyaron la estructura general y se omitió
uno relacionado con la deglución. Para ampliar la aplicabilidad de la PVOS a niños con
otros trastornos vocales, Hartnick et al, incluyeron el instrumento en estudio de 385 los
padres de niños de 2-18 años de edad con una gama de condiciones, incluyendo
insuficiencia velofaríngea; estenosis subglótica; nódulo en las cuerdas vocales; laringitis
por reflujo; parálisis de las cuerdas vocales; apnea obstructiva del sueño; hipertrofia
adenotonsillar; otitis media y sinusitis.

Pediatric Voice- Relates Quality of Life (pV- RQOL)

[Calidad de vida pediátrica relacionada con la voz]
Los pV -RQOL fue adaptado del instrumento adulto V-RQOL para permitir la
administración proxy de los padres. La pV -RQOL de 10 ítems era conjuntamente junto
con la PVOS a 104 Cuidadores de niños de 2 a 18 años con una variedad de problemas
otorrinolaringológicos que incluyen insuficiencia velofaríngea, disfonía, hipertrofia
adenotonsillar, otitis media y sinusitis. Este estudio preliminar sugirió que el pV-RQOL era
un instrumento válido que se correlacionaba altamente con el PVOS.

Pediatric Voice Handicap Index (pVHI) [Índice de discapacidad de voz

pediátrica]
El pVHI fue adaptado del VHI. Principalmente, se modificó el lenguaje para reflejar las
respuestas de los padres sobre la voz del niño. Cualquier pregunta que los autores
consideraron irrelevante para la población pediátrica se eliminó, lo que resultó en un
instrumento de 23 ítems. El pVHI se administró junto con otro cuestionario que consta de
10 preguntas abiertas con respecto al impacto de la calidad de la voz del niño en la
comunicación general, el desarrollo, la educación, la vida social y las circunstancias
familiares. El análisis psicométrico reveló que el pVHI era un instrumento válido y
confiable.

Discusión.
Las PROM se han incorporado en el esquema de gestión clínica de pacientes con
trastornos de la voz. El VHI, introducido en 1997, fue el primer cuestionario diseñado
específicamente para evaluar el impacto de disfonía en calidad de vida y se desarrolló
durante un período de análisis de voz con mucha instrumentación. Desde entonces,
varios otros instrumentos han sido descritos en la literatura. Nuestra revisión identificó
nueve cuestionarios desarrollados y validados para evaluar la calidad de vida en
pacientes con disfonía. La medida en que los instrumentos cumplían las normas vigentes
para el desarrollo era variable. Notamos deficiencias importantes en el desarrollo del
cuestionario, principalmente en la generación y reducción de ítems. Estos déficits, incluso
en instrumentos ampliamente utilizados y bien establecidos, pueden ser la fuente de las
limitaciones publicadas previamente sobre la validez psicométrica de los instrumentos, lo
que posiblemente confunda la recopilación de datos clínicos.
Dado que las propiedades psicométricas de estos instrumentos se han estado investigado
previamente, nuestro enfoque fue el desarrollo del contenido de cada instrumento. Como
se describió previamente, la generación inicial del ítem debe incluir entrevistas a
pacientes, además de la revisión de la literatura y la opinión de expertos. Entre los nueve
cuestionarios, solamente cinco incluyeron entrevistas con pacientes. Dos de la cinco los
cuestionarios se desarrollaron principalmente a partir de historias clínicas retrospectivas y
tres se basaron principalmente en opiniones de expertos. Los datos sobre el número
específico de entrevistas a pacientes incluidos en el proceso de desarrollo para algunos
instrumentos no estaban disponibles. El VoiSS es el único instrumento con datos
publicados sobre la cantidad de información del paciente que parece cumplir con los
estándares actuales. En contraste, varios instrumentos incorporaron relativamente pocas
entrevistas con una consideración limitada de la heterogeneidad de la población y la
necesidad de obtener una saturación de datos.
Con respecto a la reducción de artículos, VHI, V-RQOL, VOS y VoiSS parecen cumplir
con los criterios estándar. Entre los restantes de cuestionarios, cinco reportaron el uso de
la opinión de expertos como un medio principal de reducción de ítems y ninguno utilizó
pruebas de supuesto escalamiento. Es probable que estos déficits proporcionen una
justificación teórica para las propiedades psicométricas cuestionables de muchos de los
instrumentos utilizados en esta población de pacientes.
Por otra parte, como un problema adicional en el desarrollo de instrumentos, parece haber
una tendencia creciente hacia la modificación de los instrumentos existentes para aplicar
a diferentes poblaciones de pacientes. La manipulación de instrumentos para aplicar a
otras poblaciones para la aplicación proxy viola los principios fundamentales del desarrollo
de instrumentos. Todos los instrumentos pediátricos ( pVHI , PVOS y pV -RQOL) se
desarrollaron a partir de instrumentos para adultos para permitir la administración proxy.
Según descrito por Davis et al, los instrumentos de calidad de vida pediátricos deben
incluir dominios importantes para los niños, así como elementos bien construidos. No está
claro si los dominios utilizados para evaluar la calidad de vida en adultos disfónicos
evalúan la calidad de vida en niños; Las medidas desarrolladas para adultos pueden dejar
de evaluar aspectos específicos de la calidad de vida que son importantes para los niños.
Tampoco está claro qué tan bien estos instrumentos capturan aspectos de la calidad de
vida, específicos para la población pediátrica.
La modificación del lenguaje también se ha descrito pra aplicar un instrumento particular a
un subgrupo de pacientes disfónicos tales como cantantes y compañeros de vida.
Además, un número creciente de cuestionarios de calidad de vida se están traduciendo a
otros idiomas sin la validación lingüística adecuada. Es posible que estas traducciones no
capturen las perspectivas del paciente culturalmente relevantes o que los pacientes las
entiendan de la manera prevista por los desarrolladores. En un aspecto similar, el VoiSS
fue desarrollado en el Reino Unido. Aunque, las medidas desarrollado en la Reino Unido y
los Estados Unidos a menudo se usan recíprocamente, los investigadores deben
establecer que una medida desarrollada para su uso en un país garantiza la validez y la
fiabilidad en otro país. Finalmente, ninguna de las PROM identificadas en esta revisión se
desarrolló utilizando métodos psicométricos más contemporáneos, como la medición de
Rasch y la teoría de respuesta de elementos, basada en teorías de rasgos latentes. Estos
enfoques para desarrollo a escala y la reducción de elementos aumentan la utilidad clínica
con respecto a brindar una atención individual al paciente y evaluar los problemas
importantes de la calidad de vida que experimentan los pacientes con problemas de voz.
Bogaardt et al, sugirieron recientemente el uso del Análisis de Rasch o la Teoría de
respuesta de elementos en la disfonía. Población, pero parece haber poco progreso en
esa dirección.
Conclusión.
Mediante el uso de los instrumentos revisados anteriormente, los médicos e
investigadores tienen la capacidad mejorada para rastrear la progresión de la enfermedad
y la efectividad de los tratamientos. Además, estos instrumentos desempeñan un papel
fundamental en el desarrollo de las decisiones terapéuticas informadas, así como la
comprensión de las expectativas con respecto a la calidad de vida de los pacientes
después del tratamiento. Sin embargo, los resultados de esta revisión indican que ninguno
de los instrumentos de calidad de vida utilizados actualmente cumple con todas las
normas actuales para el desarrollo de instrumentos. Estos déficits pueden proporcionar
una explicación para los déficits descritos anteriormente en las propiedades psicométricas
de los instrumentos y, además, cuestionar su capacidad para medir un cambio clínico
significativo. Nuestros hallazgos brindan el impulso potencial para la creación de una
métrica novedosa que se adhiere a las pautas rigurosas para el desarrollo de
instrumentos e incorpora nuevos métodos psicométricos para mejorar la utilidad clínica.