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Neuropsychiatrie de l’enfance et de l’adolescence 59 (2011) 463–468

Article original

Comportement de l’enfant atteint de spasme du sanglot. Étude transversale


Behaviour of children with breath holding spells. Cross sectional survey
Y. Moalla a,∗ , K. Khemakhem a , I. Kossentini a , H. Féki b , A. Walha a , H. Ayadi a ,
A. Mahfoudh d , M. Hachicha c , J. Damak b , F. Ghribi a
a Service de pédopsychiatrie, CHU Hédi-Chaker, 3029 Sfax, Tunisie
b Service de médecine préventive, CHU Hédi-Chaker, 3029 Sfax, Tunisie
c Service de pédiatrie, CHU Hédi-Chaker, 3029 Sfax, Tunisie
d Service des urgences et de réanimation pédiatrique, 3029 Sfax, Tunisie

Résumé
Le comportement de l’enfant atteint de spasme du sanglot (SDS) a fait l’objet de peu d’études. La présente étude a été menée dans l’objectif
d’étudier le comportement de l’enfant tel qu’il est décrit par sa mère et tel qu’il est noté par l’observation directe de l’enfant atteint de SDS.
Patients et méthodes. – L’étude est transversale, descriptive et analytique se déroulant du 1er janvier 2005 au 31 décembre 2008. L’échantillon était
composé de 32 enfants âgés de moins de trois ans, atteints de SDS sévère, recrutés aux consultations de pédiatrie et adressés au pédopsychiatre. La
durée des entretiens était d’une heure. Les données se rapportant au type de spasme et aux caractéristiques de l’enfant ont été recueillies sur une
fiche préétablie après visualisation de l’entretien filmé. Le tempérament difficile a été étudié en se référant aux typologies de Thomas et Chess,
1977 [1]. L’étude analytique a été menée dans le but de rechercher un profil comportemental particulier selon la forme de spasme, l’âge et le sexe
de l’enfant.
Résultats. – À travers le discours des mères, certaines caractéristiques des enfants atteints de SDS ont été relevées. Ces enfants avaient un
tempérament difficile dans 78,13 % des cas. Ils étaient coléreux dans 82,14 % des cas, émotifs dans 50 % des cas et difficilement consolables
dans 64,29 % des cas. Certaines de ces données ont été confirmées par l’observation directe. Ainsi, les enfants ont manifesté en dehors de toute
frustration un état de tension ou de colère dans 56,24 % et ils réagissaient à la frustration par un état de colère dans 56,37 % des cas. Par ailleurs,
les enfants étaient actifs ou de haut niveau d’activité dans 75 % des cas. L’étude des comportements de l’enfant selon la forme de spasme a mis en
évidence une association significative de la forme bleue avec les traits « tyrannique » et « coléreux », et de la forme pâle avec les traits « émotif »,
« passif » et « craintif ».
Conclusion. – Les résultats de la présente étude font suggérer l’existence de facteurs constitutionnels et interactifs, anté- et périnataux, à l’origine
de comportements extrêmes qui favoriseraient le SDS par intrication aux facteurs environnementaux et évènementiels.
© 2010 Publié par Elsevier Masson SAS.

Mots clés : Spasme du sanglot ; Comportement ; Tempérament ; Interactions ; Mères–enfants

Abstract
The behavior of children with breath holding spells has been the subject of few studies. This study was conducted with the aim to study spells,
the child behavior described by his mother and noted by direct observation of the child affected by breath holding spells.
Materials and methods. – The study is cross sectional, descriptive and analytical occurring from 1 January 2005 to 31 December 2008. The sample
consisted of 32 children younger than three years, with severe breath holding spells, recruited from pediatric consultations and sent to the child
psychiatrist. The duration of interviews was one hour. The data relating to the type of spasm and the characteristics of the child were collected over
a predetermined form after viewing the filmed interview. The difficult temperament has been studied with reference of Thomas and Chess types.
The analytical study was conducted to find a particular behavioral profile according to form spasm types, age and child’s gender.

∗ Auteur correspondant.
Adresse e-mail : yousr.moalla@rns.tn (Y. Moalla).

0222-9617/$ – see front matter © 2010 Publié par Elsevier Masson SAS.
doi:10.1016/j.neurenf.2010.10.001
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Results. – Through the discourse of mothers, characteristics of children with breath-holding spells have been reported. These children had a difficult
temperament in 78.13% of cases. They were angry in 82.14% of cases, emotional in 50% and had difficulties to be consolated in 64.29% of cases.
Some of these data were confirmed by direct observation. Thus, children had expressed without any frustration a tension state or anger in 56.24%
and they react to frustration by a state of anger in 56.37% of cases. Moreover, the children were active or hyperactive in 75% of cases. The study
of the child’s behavior according to the spasm type showed a significant association of the type with the “tyrannical” and “angry”, and the pale
form with “emotional”, “passive” and “fearful” lines.
Conclusion. – The results of this study suggest the existence of constitutional factors in the origin of extreme behavior that would promote breath
holding spells by entanglement with environmental factors.
© 2010 Published by Elsevier Masson SAS.

Keywords: Breath holding spells; Behavior; Interaction; Temperament; Child–mother

Le spasme du sanglot (SDS) est un trouble fréquent chez d’étude sur les troubles psychologiques à expression somatique
l’enfant. Sa fréquence en population générale varie dans les du petit enfant.
différentes études ; elle est estimée à 0,1 % dans l’étude de Lom- Sont inclus dans l’étude, les enfants âgés de moins de trois
broso et Lerman, à 4,6 % dans l’étude Bridge et al. et à 5,9 % ans dont les parents ont accepté de participer à l’étude, et qui
dans celle de Srinath et al. [2–4]. sont atteints de SDS sévère (avec perte de connaissance) [17] de
C’est un phénomène paroxystique non épileptique [5], qui type cyanotique, pâle ou mixte et dont le diagnostic est confirmé
survient pendant la première enfance et dont l’étiopathogénie par le pédiatre après un examen clinique et un électroencépha-
demeure controversée [6,7]. La fréquence d’un antécédent fami- logramme.
lial de SDS dans la fratrie et/ou les parents est estimée à 30 % La moyenne d’âge des enfants est de 20,46 ± 8,63 mois. Le
[2,8,9]. L’association avec l’anémie et particulièrement l’anémie sex-ratio est de 0,6 garçons pour une fille. Le type de spasme
ferriprive est rapportée dans de nombreuses études récentes est cyanotique dans 78,12 % des cas (25 cas), pâle dans 18,75 %
[6,10]. des cas (six cas) et mixte dans 3,12 % des cas (un cas).
La nature affective de ce trouble est reconnue depuis les
travaux d’Ibrahim [11], puis de Gastaut et Gastaut [12], de 1.3. Données recueillies
Lombroso et Lerman [2] et de Kresleir et al. [13].
Les études portant sur le comportement de l’enfant atteint Les données se rapportant au type de spasme et aux caracté-
de SDS sont peu nombreuses. L’association fréquente du SDS ristiques de l’enfant sont recueillies sur une fiche préétablie ; à
à certaines perturbations comportementales chez ces enfants, a savoir le tempérament et les comportements décrits par la mère,
fait suggérer par certains auteurs l’origine constitutionnelle de ainsi que les comportements observés par l’examinateur.
ce trouble [13–16], toutefois les études restent controversées à
ce sujet. 1.4. Procédure
Un problème psychopathologique est soulevé par Kresleir
et al., Fain et Lébovici qui définissent le SDS comme « un modèle Les mères ayant accepté de participer à l’étude avec leurs
gelé du cri », signe d’une incapacité à organiser une réponse à petits, sont adressées à la consultation de pédopsychiatrie avec
travers un comportement hétéro-agressif ou à travers la men- un rendez-vous dans la même semaine. Vu la difficulté de
talisation [13]. Certaines études récentes ne dégagent pas de recruter des cas uniquement pour le but de la recherche, une
profil psychopathologique particulier [15], contrairement aux consultation thérapeutique mère–enfant est proposée aux mères
hypothèses de Kresleir et al. qui suggèrent une organisation où l’entretien a un but de prise en charge, outre le recueil des
névrotique en cours de constitution [13]. données pour le travail de recherche.
La présente étude a été menée dans l’objectif d’étudier, le Tous les entretiens sont menés par le même pédopsychiatre,
comportement de l’enfant tel qu’il est décrit par la mère et tel dans un même bureau, avec la mère et l’enfant. L’espace du
qu’il est noté par l’observation directe de l’enfant atteint de SDS. bureau permet un échange libre d’interactions entre la mère,
l’enfant et le thérapeute ; et comporte outre les chaises pour
1. Patients et méthodes la mère et le petit enfant, un tapis avec une aire où la mère
pourrait déposer son enfant et s’asseoir près de lui si elle le
1.1. Type de l’étude désire. La durée des entretiens est d’une heure. Les entretiens
sont enregistrés à l’aide d’une caméra vidéo numérique après
L’étude est transversale, descriptive et analytique se déroulant accord préalable de la mère. Les fiches sont renseignées après
du 1er janvier 2005 au 31 décembre 2007. visualisation de l’entretien filmé.
Le tempérament est étudié en se référant aux typologies de
1.2. Population Thomas et Chess [1]. Ces auteurs distinguent les tempéraments
difficiles, facile, inhibé et intermédiaire. La fréquence du tem-
L’échantillon est composé de 32 enfants atteints de SDS, pérament difficile est recherchée ; celui-ci est défini par un haut
recrutés aux consultations de pédiatrie du centre hospitalo- niveau d’activité, des difficultés de sociabilité, une tendance à
universirtaire Hédi-Chaker de Sfax, dans le cadre d’un projet l’irritabilité, une faible persistance dans les activités et une faible
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adaptabilité aux changements [1]. L’attachement est apprécié Les différents types de tempérament et de comportements de
selon les types décrits par Ainsworth (1974) [18]. Cet auteur l’enfant tel qu’ils sont décrits par la mère ne sont pas significa-
distingue trois modalités d’attachement. L’attachement sûr ou tivement liés à l’âge et au sexe de l’enfant.
sécure de type B est caractérisé par une mère bienveillante et
un bébé coopératif supportant la séparation. L’attachement non 2.1. Comportement de l’enfant tel qu’il est observé au
sécure angoissé et évitant de type A est associé à une mère hostile cours de l’entretien
et un enfant qui s’attend à être repoussé et essaye de se suffire à
lui-même. L’attachement insécure angoissé ambivalent de type Durant l’entretien, 21,87 % des enfants manifestent une alté-
C est caractérisé par une mère moins sensible mais non rejetante ration de l’humeur à type de mécontentement durable ou répété
et un enfant qui supporte moins la séparation que dans le type et dont la durée ne dépasse pas dix minutes.
sécure. En dehors de toute frustration, les enfants manifestent un état
de tension dans 53,12 % des cas (17 cas), un état de colère dans
1.5. Difficultés de recrutement des cas 3,12 % des cas (un cas) et paraissaient être à l’aise dans 43,75 %
des cas (14 cas) (Tableau 2).
La durée longue de l’étude est due à des difficultés de recrute- Les enfants acceptent la frustration dans 9,37 % des cas (trois
ment des cas, malgré la fréquence élevée du SDS en consultation cas), réagissent par une colère dans 59,37 % des cas (19 cas) et
de pédiatrie. Ces difficultés sont principalement liées au fait par des pleurs dans 31,25 % des cas (dix cas) (Tableau 2).
que certains parents ne sont pas intéressés par l’étude ni par la L’attachement est insécure dans 34,38 % des cas (11 cas) et
consultation. D’autres parents, bien que manifestant leur intérêt sécure dans 65,62 % des cas (21 cas).
pour l’étude, ils ne se présentent pas au rendez-vous, d’autres, Les enfants sont calmes dans 21,88 % des cas (sept cas), actifs
se présentent après avoir raté le rendez-vous une ou plusieurs dans 40,62 % des cas, et ils ont un haut niveau d’activité dans
fois. 34,37 % (11 cas) et un bas niveau d’activité dans 3,13 % des cas
(un cas).
Les comportements de l’enfant observés pendant l’entretien
1.6. Analyse statistique
ne sont pas significativement liés à l’âge, au type de spasme et
au sexe de l’enfant.
Le traitement statistique est effectué à l’aide du logiciel
SPSS10. L’étude analytique est réalisée dans le but d’analyser les
3. Discussion
comportements de l’enfant selon le type de spasme, selon l’âge
et le sexe de l’enfant. Les corrélations sont recherchées à l’aide
La question des caractéristiques comportementales des
du test Khi2 pour les variables qualitatives et du test Student pour
enfants atteints de SDS est abordée dans plusieurs études depuis
les variables quantitatives. Le seuil de significativité est de 5 %.
les études de Stier, Kanner et Bridge et al. [3,17,19].

1.7. Limites de l’étude 3.1. Tempérament et comportements de l’enfant

Cette étude est effectuée sur un échantillon réduit vu la diffi- L’étude du comportement de l’enfant nous a permis d’en rele-
culté de recrutement des cas. L’analyse des résultats devait tenir ver certaines caractéristiques à travers le discours des mères,
compte de cette donnée. Par ailleurs, l’échantillon est constitué mais aussi par le biais de l’analyse audiovisuelle de l’entretien.
par les mères motivées par l’enquête ; ce qui pourrait avoir des En effet, les petits étaient perçus par leurs mères comme
liens avec un profil psychologique ou comportemental de ces étant des enfants difficiles dans 78,12 % des cas, coléreux dans
mères et/ou de leurs enfants. 78,12 % des cas, opposants dans 68,75 % des cas, émotifs dans
L’entretien a, outre l’objectif scientifique, un but théra- 50 % des cas, tyranniques dans 46,88 % des cas, et difficilement
peutique. La consultation aurait alors un effet thérapeutique consolables dans 62,5 % des cas (Tableau 1).
notamment en fin d’entretien. En effet, le consultant n’est pas un Certaines de ces données ont été confirmées par l’observation
simple observateur, mais aussi un thérapeute intervenant durant du comportement de l’enfant. Ainsi, 53,12 % des petits mani-
l’entretien. Pour pallier à ce biais, l’évaluation est plus focalisée festaient spontanément un état de tension pendant l’entretien et
sur la première partie de l’entretien. 59,37 % d’entre eux réagissaient à la frustration par une colère
franche. De même, 62,5 % des mères avaient des difficultés à
2. Résultats consoler leur bébé (Tableau 2).
Ces résultats rejoignent les constatations de la plupart des
Comportement et tempérament de l’enfant tel qu’ils sont auteurs, qui soutiennent l’hypothèse que les enfants atteints
décrits par la mère. de SDS ont plus de comportements extrêmes que les enfants
Les mères décrivent leurs bébés comme étant des enfants non atteints [15,16]. Ces comportements rappellent le « temper
difficiles dans 78,13 % des cas et comme étant des enfants non tantrum » dans le quel l’enfant présente également des diffi-
difficiles dans 21,87 % des cas. cultés à supporter le conflit et la frustration. Cependant, les
Les différents comportements de l’enfant sont représentés « temper tantrums » provoquent souvent l’irritabilité et l’ennui
dans le Tableau 1. des parents. La survenue du spasme vient infléchir l’interaction
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Tableau 1
Comportements du bébé tel qu’ils sont décrits par la mère.
Comportements du bébé

(%) Selon le type de spasme


Type du comportement du bébé Cyanotique Pâle p S

Oui Non Oui Non Oui Non

Coléreux 78,12 21,88 24 1 0 6


Tyrannique 46,88 53,12 15 10 0 6 0,041 S*
Opposant 68,75 31,25 21 4 1 5 0,009 S*
Émotif 50 50 9 16 6 0 0,016 S*
Craintif 34,37 65,63 5 20 5 1 0,030 S*
Passif 15,62 84,38 1 24 3 3 0,326 NS
Coléreux, tyrannique et opposant 40,62 59,38 12 13 1 5 0,618 NS
Émotif, craintif et passif 21,88 78,12 4 21 1 5 0,124 NS
Renforce positivement la mère 56,25 43,75 14 11 5 1 0,618 NS
Demandeur 90,62 9,38 24 1 5 1 0,124 NS
Consolable 46,88 62,5 6 19 6 0 0,003 S*
Distractible 62,5 37,5 17 8 2 4 0,326 NS
Adaptatif 53,12 46,88 12 13 5 1 0,326 NS
Attachement sécure 65,62 34,38 15 10 6 0 0,124 NS
Tolère la séparation maternelle 40,62 59,38 8 17 6 0 0,010 S*

mère–enfant, celle-ci manifestant son angoisse et une attention d’une part et émotif, craintif et passif d’autre part ; correspon-
accrue à l’égard de l’enfant et l’obligeant à faire taire son agres- dant aux deux typologies de Kresleir et al. [13]. Cette recherche
sivité et la remplacer par un renforcement narcissique [16]. a permis de noter que les enfants se répartissaient entre ces deux
La question de l’origine constitutionnelle, anténatale du tem- typologies dans 62,5 % des cas. La première étant la plus fré-
pérament ou des comportements caractéristiques du SDS est quente, notée dans 40,62 % des cas (Tableau 1). Ce résultat
soulevée par certains auteurs. Les enfants atteints de ce trouble ne comporte pas de différences significatives selon le type de
sont alors envisagés comme constitutionnellement énergiques et spasme. Muratori et al. rapportent, dans leur étude portant sur
actifs [13,14]. dix cas, des résultats similaires [14].
Cette hypothèse a été vérifiée dans notre échantillon, puisque Toutefois, l’étude des différents traits comportementaux
75 % des petits étaient soit actifs, soit à haut niveau d’activité et selon la forme de spasme, a mis en évidence une association
90,62 % d’entre eux ont été qualifiés par leurs mères comme significative d’une part de la forme bleue avec les traits : tyran-
étant demandeurs ou exigeants (Tableau 1). Une association nique et coléreux ; et d’autre part de la forme pale avec les
significative de ce dernier comportement avec le SS est rap- traits : émotif, craintif et passif (Tableau 1). Ce résultat rejoint
portée par Mattie-Luksic dans son étude comparative portant l’hypothèse de Kresleir et al. [13]. Muratori et al. ne rapportent
sur 32 enfants atteints de SS versus 42 enfants normaux [20]. pas d’association particulière [14].
Ce comportement serait favorisé par une réponse continue de la Certains auteurs mettent en doute l’association du SDS avec
mère, ne pouvant pas dire « non » à son enfant, ce qui empêche- des spécificités comportementales primaires [15,16]. Bhatia at
rait l’enfant de développer la patience et la capacité de coping, al., en comparant la prévalence du SS chez des enfants atteints
et de faire face à une frustration, il va dès lors cesser de solliciter de « temper tantrums » versus d’autres enfants non atteints dans
l’attention de sa mère. une population pédiatrique ne relèvent pas de différence signi-
Dans la présente étude, d’autres caractéristiques ont été rap- ficative (8,3 % vs 5,9 %) [16]. Ces auteurs rattachent certaines
portées par les mères : une distractibilité (62,5 % des cas), et des perturbations comportementales des enfants atteints de SS
un manque d’adaptabilité (46,88 % des cas) (Tableau 1). Ces aux réactions altérées des enfants de nature secondaire, dans le
résultats rejoignent ceux de Luksic cités dans la même étude but d’attirer l’attention des parents. Ils expliquent la perception
[20]. de ces enfants comme ayant des comportements extrêmes, par
En revanche, 56,25 % des enfants renforçaient positivement la présence de crises émotionnelles précédant la survenue des
leurs mères. Ce qui montre que le caractère énergique, actif, crises [16]. Mais encore faut-il expliquer la fréquence élevée
impulsif de ces petits, ne les empêchait pas d’interagir avec leurs de la survenue de ces crises émotionnelles manifestées par ces
mères de façon positive, notamment dans les cas ou celles-ci enfants.
agissaient avec un comportement de même nature. Dans l’étude De même, DiMario et Burleson en comparant les scores
suscitée, les auteurs rapportent que les enfants atteints de SDS totaux du Child Behavioral Checklist (CBC) et des catégo-
auraient significativement plus de problèmes de renforcement ries du comportement chez 32 enfants atteints de SS versus
par rapport au groupe de contrôle (62 % vs 40 %) [20]. 42 enfants non atteints, ne rapportent pas de différence signi-
Nous avons recherché la fréquence de l’association de cer- ficative [15]. Dans cette étude, les profils de comportement
tains traits comportementaux : opposant, coléreux et tyrannique des enfants atteints sont décrits comme internalisant plutôt que
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Tableau 2
Comportement de l’enfant tel qu’il est observé au cours de l’entretien (total 32).
Effectif (%)

Exploration de Initiative 16 50
l’espace
Aide de la 14 43,75
mère
Absent 2 6,25
L’affect du bébé Tendu 17 53,12
Colère 1 3,12
À l’aise 14 43,75
Réaction à la Accepte 3 9,37
frustration
Colère 19 59,37
Autres 10 31,25
Consolable par la Oui 12 37,5
mère
Non 20 62,5
Humeur du bébé Normale 25 78,12
Mécontentement 7 21,87
Invite la mère à jouer Oui 10 31,25
Peu 17 53,12
Pas 5 15,62
Invite le thérapeute à Oui 8 25
jouer
Peu 15 46,87
Pas 9 28,12
Supporte Oui 18 56,25
l’éloignement de la
mère
Non 14 43,75
Attachement Sécure 21 65,62
Insécure 11 34,38
Activité À haut niveau 11 34,38
d’activité
Actif 13 40
Calme 7 21
À faible 1 3
niveau
d’activité
Autonomie Oui 25 78,13
Non 7 21,87
Exploration de Initiative 16 50
l’espace
Aide de la 14 43,75
mère
Absent 2 6,25

comme externalisant. Cependant, le type de spasme, pâle ou 3.2. Attachement et autonomie


cyanotique, n’est pas différencié dans cette étude [15].
Des perturbations mineures de l’humeur à type d’une ten- L’analyse audiovisuelle a permis de relever un degré satisfai-
dance prépondérante au mécontentement ont été notées chez sant d’autonomie chez 78,13 % des petits et une bonne capacité
21,87 % des petits de notre échantillon (Tableau 2). Elles faci- à explorer l’espace. En effet, les enfants proposaient fréquem-
literaient l’exacerbation de l’expression émotionnelle chez ces ment des jeux aussi bien au thérapeute qu’à la mère. Toutefois,
enfants. 56,25 % d’entre eux préféraient rester à proximité de leurs mères
Les perturbations comportementales, affectives et thymiques (Tableau 2).
relevées dans la population de la présente étude ne s’inscrivaient Cette capacité de modulation du paramètre distance proxi-
pour aucun cas dans une pathologie mentale processuelle, tel mité est rapportée dans une étude antérieure [20].
que trouble envahissant du développement ou trouble touchant Dans la présente étude, l’attachement était sécure chez
multiples domaines de développement [21] ou dépression carac- 65,62 % des enfants et insécure ambivalent chez 34,38 % d’entre
térisée. Ces enfants étaient tous engagés dans un processus de eux. Aucun enfant ne présentait d’attachement du type évi-
séparation individuation satisfaisant, constatation partagée par tant. Certains auteurs décrivent une sensibilité particulière des
Muratori et al. [14]. enfants atteints de SS aux séparations, qui ne découle pas de
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perturbations majeures de l’interaction mère–bébé, de type sym- [5] DiMario FJ. Paroxysmal non epileptic events of childhood. Sem Pediatr
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Nous remercions les docteurs, Dr Abderrahmen Karray [14] Muratori F, Maestro S, Milone A, Tancredi R, Palacio-Espasa F. Interaction
réelle et interaction fantasmatique dans les spasmes du sanglot de l’enfant.
ancien professeur et chef du service de pédiatrie et Dr Melek Psychiatr Enfant 1996;XXXIV(2):341–63.
Chaâbouni ancien maître de conférences agrégé au service de [15] DiMario FJ, Burleson JA. Behavior profile of children with severe breath-
pédiatrie, pour leur soutien dans la réalisation de ce travail ainsi holding spells. J Pediatr 1993;122:488–91.
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