Rezumat

Introducere: Boala hidatic este endemic n Romnia. Dei

leziunile se pot ntlni practic n orice organ sau segment
anatomic, cele mai frecvente sunt hepatice i pulmonare.
Chistele hidatice mediastinale sunt extrem de rare, fiind relativ
puine descrieri n literatura de specialitate.
Material i metod: ntre 1994 i 2011 au fost diagnosticai i
tratai chirurgical n Clinica de Chirurgie Toracic II UMF
Carol Davila 3 pacieni cu chiste hidatice mediastinale, 2
brbai i 1 femeie, avnd vrstele de 20, 37 i, respectiv, 52
de ani. Chistele au fost localizate n mediastinul anterior i
au fost solitare la momentul diagnosticului.
Rezultate: ntr-un caz diagnosticul a fost precizat preoperator,
celelalte fiind descoperiri intraoperatorii. Abordul chirurgical
a fost prin toracotomie; un chist era neviabil (chist hidatic
timic) i s-a practicat chistectomie ideal, iar 2 chiste erau
necomplicate. S-a nregistrat o singur complicaie postopera-
torie, embolie gazoas cerebral, remis prin tratament
medical; cauza a fost folosirea intraoperatorie a H2O2 ca agent
scolicid.
Concluzii: Dei extrem de rar ntlnite n practic, chistele
hidatice mediastinale trebuie luate n considerare n evaluarea
unui pacient cu formaiune la nivelul mediastinului anterior.
Tratamentul de elecie este cel chirurgical; acesta, mpreun cu
tratamentul paraziticid postoperator, sunt singurele care asigur
vindecarea complet a acestor pacieni.
Cuvinte cheie: chist hidatic, tumor mediastin, mediastin
anterior
Abstract
Hydatid cyst of anterior mediastinum
Introduction: Echinococcosis is endemic in Romania. Hydatid
cyst can develop in any segment or organ, but the most
frequent locations are liver and lung. Mediastinal hydatid
lesions are extremly rare and only a few cases exists in the
medical literature.
Material and method: Between 1994 and 2011 Thoracic Surgery
Clinic, UMF Carol Davila there were 3 patients diagnosed
and surgical trated for hydatid cyst of mediastinum. The
patients were 2 men and 1 woman aged of 20, 37 and 52 years.
All hydatid cysts were located in the anterior mediastinum and
all were solitary lesions when diagnosed.
Results: In 1 case the positive diagnosis was made preoperatory,
in the other 2 the diagnosis was intraoperatory. The approach
was through thoracotomy. One cyst was complicated (non-
viable tymic hydatid cyst), treated by ideal cystectomy, and 2
chysts were viable. There was 1 postoperatory complication:
gaseous cerebral embolism remitted after medical treatment,
caused by the intraoperatory use of H2O2 as scolicide agent.
Conclusions: Although very rare, anterior mediastinal hydatid
cysts must be considered in every patient with anterior
mediastinal mass. Complete surgical excision is the treatment
of choice; surgery followed by parasiticide therapy provides
complete cure.
Key words: hydatid cyst, mediastinal tumour, anterior
mediastinum
Chistul hidatic al mediastinului anterior
C. Mota, N. Mota, M. Davidescu, O. Rus, T. Horvat
Clinica de Chirurgie Toracic, Institutul Oncologic Prof. Dr. Al. Trestioreanu, Bucureti, Romnia
Chirurgia (2012) 107: 115-118
Nr. 1, Ianuarie - Februarie
Copyright Celsius
Coresponden: Dr. Cezar Mota
Clinica de Chirurgie Toracic IOB
oseaua Fundeni Nr. 252, Sector 2, RO-022338
Bucureti, Romnia
E-mail: cezarmotas@gmail.com
Introducere Introducere
Boala hidatic este destul de frecvent n patologia curent,
Romnia fiind considerat nc o zon endemic, alturi de
Turcia, Maroc, Algeria i India. Termenul de chist hidatic a
fost creat n 1800 de Karl Rudolphi (1), considerat printele
helmintologiei. Astfel, termenul deriv din grecescul
hidatida care nseamn pictur de ap.
Cel mai des aceste leziuni sunt localizate la nivelul ficatu-
lui, pe locul doi ca frecven fiind localizrile pulmonare.
Practic n orice segment al corpului uman se pot dezvolta astfel
de leziuni (2,3), singurele exceptate fiind unghiile, prul, dinii
(4), cristalinul, cartilajul. Localizarea primar mediastinal este
excepional, n literatura de specialitate fiind citate circa 100
de astfel de topografii (5).
Prezentarea cazurilor Prezentarea cazurilor
Primul caz este cel al unui brbat, n vrst de 20 de ani
(militar n stagiu), care se interneaz cu suspiciunea de tumor
mediastinal. Un examen radiologic toracic efectuat anterior
internrii relev o opacitate paramediastinal stng,
superior de crosa aortic. Singurele manifestri clinice
semnalate au fost nespecifice: dureri toracice uoare, tuse
neproductiv. Examenul CT toracic confirm existena unei
leziuni tumorale chistice, cu densiti lichidiene, localizat n
partea superioar a mediastinului anterior.
Se intervine chirurgical prin toracotomie axilar stng,
spaiul III intercostal, descoperindu-se la nivelul mediastinului
anterior o leziune chistic, cu dimensiuni de 4/3 cm, aflat n
contact intim cu marile vase i prezentnd aderene cu lobul
superior pulmonar stng. Pe parcursul diseciei se produce
efracia formaiunii i a cuticulei cu exteriorizarea de lichid
hidatic n spaiul pleural. Dup ndeprtarea cuticulei,
badijonarea cavitii chistice cu comprese mbibate n alcool i
lavajul pleural cu soluie scolicid (ap oxigenat) se practic
perichistectomie parial, rmnnd pe loc fragmentul aderent
de trunchiul arterial brahiocefalic. Evoluia postoperatorie
este favorabil.
Al doilea caz este cel al unui brbat n vrst de 52 ani,
complet asimptomatic, care se interneaz n urma descoperirii
la un examen radiologic de rutin a lrgirii umbrei mediasti-
nale pe partea dreapt. Efectueaz un examen CT toracic care
pune n eviden la nivelul timusului, o formaiune tumoral
ovoidal, care conine i o structur sugestiv pentru o
membran hidatic decolat (Fig. 1). Din antecedentele
pacientului notm un chist hidatic hepatic operat n urm cu 5
ani pentru care a urmat tratamentul paraziticid.
La momentul operator (acces printr-o toracotomie antero-
lateral prin spaiul III drept), se constat un timus transformat
tumoral care este rezecat n ntregime. Dup secionarea piesei
de rezecie se constat prezena unei leziuni hidatice
complicate, parazitul nefiind viabil. Evoluia a fost simpl, cu
vindecare chirurgical complet.
Cel de-al treilea caz este cel al unei femei, n vrst de 37
ani, care, n urma unei simptomatologii nespecifice toracice
(tuse iritativ, dureri toracice difuze) efectueaz un examen
radiologic care evideniaz un mediastin uor lrgit spre
partea dreapt, superior de hilul pulmonar. Computerul
tomograf toracic evidenaz o tumor chistic lichidian,
localizat n mediastinul anterior, fiind n contact cu vena
cav superioar.
Se practic intervenia chirurgical de rezecie, accesul
fiind efectuat printr-o toracotomie axilar dreapt n spaiul III
intercostal drept. Intraoperator se evideniaz o leziune
tumoral chistic, aflat n mediastinul anterior, placat pe
vena cav superioar i aderent de lobul superior drept. n
timpul diseciei formaiunii se produce o mic ruptur a
peretelui formaiunii, cu scurgerea n spaiul pleural a unei
mici cantiti de lichid limpede i evidenierea membranei
hidatice. Dup aspirarea lichidului i evacuarea cuticulei se
practic perichistectomie parial, rmnnd pe loc poriunea
aderent de vena cav. Datorit contaminrii pleurale
se efectueaz lavajul pleural cu o soluie scolicid: apa
oxigenat.
Postoperator evoluia a fost marcat de apariia unei
simptomatologii neurologice de tip central: obnubilare, afazie
de expresie, deficit motor drept i o laterodeviere a capului i a
ochilor spre stnga semne ale unui accident vascular
cerebral ischemic n teritoriul silvian stng. Examneul CT cere-
bral efectuat n urgen i datele clinice susin diagnosticul de
embolie cerebral gazoas, factorul declanant fiind oxigenul
degajat n timpul lavajului pleural cu ap oxigenat.
Simptomele s-au remis complet dup 5 zile, sub tratament
conservator cu vasodilatatoare cerebrale, oxigenoterapie, anti-
coagulant, postur Trendelenburg.
Menionm c niciunul din pacieni nu a prezentat
eozinofilie i nu au fost efectuate teste serologice de deter-
minare a Teniei Echinoccocus. n toate cazurile evaluarea
paraclinic preoperatorie a inclus i ecografia abdominal. De
remarcat este faptul c toate cele trei chiste au fost leziuni
solitare n momentul diagnosticului, nefiind relevate i alte
localizri simultane ale bolii hidatice. n niciuna din situaii nu
Figura 1. CT torace nativ chist hidatic timic; se observ cuticula
decolat
116
s-a constatat prezena veziculelor fiice
Toi pacienii n postoperator au fost dispensarizai n
reeaua de parazitologie pentru a urma tratamentul paraziticid.
Discuii Discuii
Localizarea mediastinal a chistelor hidatice este extrem de
rar i, atunci cnd apar, cele mai multe sunt la nivelul
mediastinului posterior (5,6). Eroglu (7), din 427 de leziuni
hidatice intratoracice, pe 11 (2,5%) le-a identificat ca fiind
primar mediastinale: 4 n mediastinul anterior, 2 n cel
visceral i 5 n cel posterior. Thameur (8) gsete ntr-un studiu
pe 1619 cazuri de hidatidoz toracic, 8 determinri n
mediastin (0,5%). Din 206 chiste hidatice toracice urmrite,
Traibi gsete 7 localizri mediastinale: 2 anterioare, 2 viscerale
i 3 posterioare (9). Un alt studiu reprezentativ efectuat de
Rakower i Milwidsky (10) gsete din 23 000 de cazuri de
hidatidoz toracic doar 25 de leziuni mediastinale (0,1%).
Din cele 13593 de intervenii chirurgicale efectuate n Clinica
de Chirurgie Toracic a UMF Carol Davila Bucureti n
perioada septembrie 1994 - septembrie 2009, 476 au fost
efectuate pentru chiste hidatice intratoracice (3,5%), doar n 3
cazuri diagnosticul a fost de chist hidatic mediastinal, ceea ce
nseamn 0,02% din ntreaga patologie toracic i 0,63% din
leziunile hidatice toracice. Aceast localizare rar a chistului
hidatic este explicat prin faptul c mediastinul, coninnd
preponderent vase de calibru mare i structuri limfatice, nu
constituie locul de microembolizare a paraziilor, astfel aceast
topografie este destul de rar (11).
Manifestrile clinice i complicaiile depind de dimensiu-
nea i localizarea chistului, precum i de gradul de afectare a
structurilor nvecinate. Astfel, simptomele pot cuprinde dureri
retrosternale, dureri toracice difuze, tuse, disfagie, disfonie sau
sindrom de ven cav superioar. n multe cazuri leziunile
hidatice mediastinale sunt asimptomatice. Au fost citate cazuri
cu apariia sindromului de ven cav superioar (12), a sindro-
mului Claude-Bernard-Horner (13,14) sau chiar cu sindrom
Pancoast (15).
Extensia la nivelul structurilor nvecinate poate determina
apariia unor complicaii redutabile, n mediastin aflndu-se
numeroase structuri cu rol vital. Aceste tipuri de manifestri
pot reprezenta modalitatea de debut a bolii hidatice. Astfel, n
1988, Bonmati (16) prezint un caz de chist hidatic mediastinal
voluminos cu o fistul cu aorta prin care a migrat material
hidatic i s-a produs embolie la nivelul ambelor artere poplitee
ceea ce a condus la simptomatologia de debut. O alt
posibilitate evolutiv a fost publicat n 2001 de Dnil i
colaboratorii (11). Autorii prezint un chist hidatic cervico-
mediastinal la care debutul clinic a fost cu hemiparez stng
datorit compresiei medulare exercitate de leziunea extins
pn n canalul rahidian cervical. Compresia arterei pumonare
drepte de ctre un chist hidatic mediastinal i coexistena lui cu
un chist pericardic a determinat ca prim manifestare colapsul
circulator (17). Chistul se poate infecta sau rupe n mediastin,
n spaiul pleural sau chiar n ventriculul drept (18,19,20).
Radiografia toracic i examenul CT toracic sunt cele mai
utilizate modaliti de evaluare a acestor pacieni. CT toracic
este considerat esenial datorit posibilitii de a evidenia
morfologia acestor leziuni, topografia exact i densitatea lor,
dar i datorit posibilitii de a evidenia alte leziuni asociate
(ex. leziuni hepatice sau pulmonare). Ecografia abdominal
considerm c trebuie efectuat obligatoriu la aceti pacieni.
Diagnosticul diferenial este extrem de dificil, trebuind
luate n calcul practic toate leziunile chistice mediastinale:
chistul timic, chistul pleuro-pericardic, meningocelul, chistul
dermoid, chistul bronhogenetic, cel limfatic sau cel gastro-
enteric (21). Trebuie avut n vedere faptul c echinococoza
mediastinal de cele mai multe ori nu poate fi difereniat nici
clinic i nici radiologic de alte leziuni chistice mediastinale
(22), de aceea de multe ori diagnosticul este intraoperator.
n literatura de specialitate sunt propuse o serie de trata-
mente conservatoare cum ar fi administrarea de mebendazol
(23) sau PAIR (puncie, aspiraie, injectare, reaspiraie). Acest
din urm procedeu a fost propus iniial pentru hidatidoza
hepatic (24,25,26) i const n puncia i aspiraia chistului
urmat de injectarea unor ageni cu efect scolicid i reaspiraia
lichidului. Considerm c aceste tratamente sunt incomplete
deoarece nu rezolv dect aspectul viabilitii parazitului. O
astfel de abordare nu rezolv problema cavitii restante i nici
pe cea a corpului strin reprezentat de cuticul. Din acest
motiv considerm c tratamentul chirurgical este de elecie.
Acesta presupune inactivarea i evacuarea lichidului hidatic,
evacuarea cuticulei i a eventualelor vezicule fiice, rezecia
perichistului (pe ct mai mult posibil) pentru a desfiina
cavitatea rezidual (27,28).
Accesul se practic prin toracotomie nalt dreapt sau
stng n funcie de lateralizarea formaiunii chistice. Dei au
fost citate cazuri de leziuni hidatice toracice abordate minim-
invaziv, tehnica toracoscopic a fost mai rar utilizat datorit
riscului de rupere a chistului cu contaminarea consecutiv a
spaiului pleural (29). De asemeni i eventualele incidente
determinate de invazia chistic a structurilor mediastinale,
sunt mai greu de rezolvat n condiiile spaiului de lucru redus
din chirurgia videoasistat. Datorit prezenei n mediastin a
numeroase structuri dificil sau greu de rezecat (aort, vene cave,
esofag, trahee) de multe ori perichistul aderent de acestea este
prezervat. n studiul efectuat de Eroglu i colaboratorii (7), n 4
din cele 11 cazuri de chiste hidatice mediastinale s-a practicat
perichistectomia parial. Pe de alt parte, de multe ori aceste
leziuni sunt descoperiri intraoperatorii, disecia chistului fiind
fcut fr a se fi inactivat parazitul. Pot apare astfel efracii ale
cuticulei cu revrsarea de lichid hidatic n spaiul pleural, fiind
necesar un lavaj pleural cu un agent scolicidal cum ar fi apa
oxigenat (18). Peroxidul de hidrogen, prin marea cantitate de
oxigen degajat, poate fi implicat n apariia unor manifestri
embolice gazoase. ntr-unul din cele trei cazuri operate de noi,
postoperator s-a constatat apariia unei embolii gazoase
cerebrale cu manifestri clinice remise complet sub tratament
conservator.
Concluzii Concluzii
Dei extrem de rar, localizarea mediastinal anterioar a
chistului hidatic trebuie luat n considerare n cazul unor
117
tumori chistice cu aceast topografie, mai ales dac pacientul
provine dintr-o zon endemic. Diagnosticul pozitiv i cel
diferenial sunt dificile. Deseori mijloacele moderne de
diagnostic sunt limitate la a evidenia doar o leziune chistic
mediastinal, fr a putea preciza ns originea parazitar.
Tratamentul chirurgical este de elecie, fiind singurul capabil s
inactiveze parazitul, s ndeprteze cuticula i s desfiineze
cavitatea rezidual, asigurnd vindecarea complet.
Bibliografie Bibliografie
1. Romero-Torres R, Campbell JR. An interpretive review of the
surgical treatment of hydatid disease. Surg Gynecol Obstet.
1965;121(4):851-64.
2. Unc OD, Steriu L, Iordache I, Kabtour B, Ples D, Calin I, et
al. Rare forms of hydatid cyst. Case reports. Chirurgia (Bucur).
2010;105(1):103-7. [Article in Romanian]
3. Atmatzidis K, Koutelidakis I, Papaziogas B, Alexandrakis A,
Chatzimavroudis G, Grigoriou M, et al. Primary hydatid cyst
of the thigh. Chirurgia (Bucur). 2006;101(4):419-21
4. Ismail MA, Al-Dabagh MA, Al-Janabi TA, Al-Moslih MI,
Al-Ani MS, Rassam S, et al. The use of computerised axial
tomography (CAT) in the diagnosis of hydatid cysts. Clin
Radiol. 1980;31(3):287-90.
5. Rocco G, Shields TW. Mesothelial and Other Less Common
Cysts of the Mediastinum. In: LoCicero J. TW, Reed CE,
Feins RH, editors. General Thoracic Surgery. 7th ed.,
Philadelphia: Ed. Wippincot, Williams and Wilkins; 2009.
p. 2539-2552.
6. Mitra S, Kundu S, Das S, Mukherjee S. Mediastinal hydatid
disease: an unusual presentation. Indian J Chest Dis Allied
Sci. 2010;52(4):245-7.
7. Erolu A, Krkolu C, Karaolanolu N, Tekinba C, Kaynar
H, Onba O. Primary hydatid cysts of the mediastinum. Eur J
Cardiothorac Surg. 2002;22(4):599-601.
8. Thameur H, Chenik S, Abdelmoulah S, Bey M, Hachicha S,
Chemingui M, et al. Thoracic hydatidosis. A review of 1619
cases. Rev Pneumol Clin. 2000;56(1):7-15. [Article in French]
9. Traibi A, Atoini F, Zidane A, Arsalane A, Kabiri el H.
Mediastinal hydatid cyst. J Chin Med Assoc. 2010;73(1):3-7.
10. Rakower J, Milwidsky H. Primary mediastinal echinococcosis.
Am J Med. 1960;29:73-83.
11. Dnil N, Chifan M, Prescorni L, Andronic D, Tarai C,
Crumpei F. Rare location of a hydatid cyst - in the upper
mediastinum migrating into the spinal channel. Rev Med Chir
Soc Med Nat Iasi. 2001;105(3):573-5.
12. Vinas E. Quiste hidatidico del mediastino. Rev Md Uruguay.
1901;2:163.
13. Sirmali M, Gezer S, Aydin E, Kaya S. Giant primary mediastinal
hydatid cyst causing Horner's syndrome: report of a case. Acta
Chir Belg. 2005;105(2):221-3.
14. Purohit M, Srivastava CP, Yadav KS. Primary mediastinal
hydatid cyst. Indian J Chest Dis Allied Sci. 1999;41(1):57-60.
15. Ozpolat B, Ozeren M, Soyal T, Yucel E. Unusually located
intrathoracic extrapulmonary mediastinal hydatid cyst
manifesting as Pancoast syndrome. J Thorac Cardiovasc Surg.
2005;129(3):688-9.
16. Marti-Bonmati L, Touza R, Montes H. CT diagnosis of
primary mediastinal hydatid cyst rupture into the aorta: a case
report. Cardiovasc Intervent Radiol. 1988;11(5):296-9.
17. Gossios K, Passas G, Kontogiannis D, Kakadellis J. Mediastinal
and pericardial hydatid cysts: an unusual cause of circulatory
collapse. AJR Am J Roentgenol. 2003;181(1):285-6.
18. Kabiri el H, Zidane A, Atoini F, Arsalane A, Bellamari H.
Primary hydatid cyst of the posterior mediastinum. Asian
Cardiovasc Thorac Ann. 2007;15(5):e60-2.
19. Franquet T, Plaza V, Llauger J, Gimnez A, Bordes R. Hydatid
pulmonary embolism from a ruptured mediastinal cyst: high-
resolution computed tomography, angiographic, and pathologic
findings. J Thorac Imaging. 1999;14(2):138-41.
20. Mitra S, Kundu S, Das S, Mukherjee S. Mediastinal hydatid
disease: an unusual presentation. Indian J Chest Dis Allied
Sci. 2010;52(4):245-7.
21. Horvat T, Nicodin A, Mota C. Tumorile mediastinului. In:
Popescu I, editor. Tratat de Chirurgie, vol. IV - Chirurgie
Toracic. Bucureti: Ed. Academiei Romne; 2008. p. 717-756.
22. Rashid M, Zafar Abbas S, Ahmad I, bin Asaf B, Faizan MA.
Multivesicular mediastinal hydatid cyst presenting with left
recurrent and phrenic nerve palsy. JBR-BTR. 2008;91(4):155-7.
23. Oppermann HC, Appell RG, Bostel F, Van Kaick G, Wahn U.
Mediastinal hydatid disease in childhood: CT documentation
of response to treatment with mebendazole. J Comput Assist
Tomogr. 1982;6(1):175-6.
24. Smego RA Jr, Bhatti S, Khaliq AA, Beg MA. Percutaneous
aspiration-injection-reaspiration drainage plus albendazole or
mebendazole for hepatic cystic echinococcosis: a meta-analysis.
Clin Infect Dis. 2003;37(8):1073-83. Epub 2003 Sep 23.
25. Ustnsz B, Akhan O, Kamilolu MA, Somuncu I, Uurel MS,
Cetiner S. Percutaneous treatment of hydatid cysts of the liver:
long-term results. AJR Am J Roentgenol. 1999;172(1):91-6.
26. Du C, Pscu M, Bordo D. Percutaneous treatment of the
liver hydatid cysts under sonographic guidance. Chirurgia
(Bucur). 2002;97(2):173-7. [Article in Romanian]
27. Horvat T. Noiuni Elementare de Chirurgie Toracic Curs
pentru studenti. Bucureti: Editura Inedit; 2000.
28. Horvat T, Nicodin A, Cordo I. Chistul hidatic pulmonar. In:
Popescu I, editor. Tratat de Chirurgie, vol. IV - Chirurgie
Toracic. Bucureti: Ed. Academiei Romne; 2008. p. 429-441.
29. Grigoroiu M, Stnescu C, Merlusca G, Popescu I. Minimally
invasive combined surgical treatment in a case of bilateral
pulmonary hydatidosis. Chirurgia (Bucur). 2006;101(2):195-9.
[Article in Romanian]
118